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Fibroma osificante periférico. Presentación de un caso y revisión

bibliográfica í

AUTORES/AUTHORS Immaculada Carrera Granó (I), Leonardo Berini Aytés (2), Cosme Gay Escoda (3). j

(1) Odontóloga. Alumna del Master de Cirugía e Implantología Bucal. Facultad de Odontología de la Universidad de Barcelona. Barcelona. España.

(2) Profesor Titular de Patología Quirúrgica Bucal y Maxilofacial. Profesor del Master de Cirugía e Implantología Bucal, i Facultad de Odontología de la Universidad de Barcelona. ¡ Barcelona. j

(3) Catedrático de Patología Quirúrgica Bucal y Maxilofacial. Director del Master de Cirugía e Implantología Bucal, Facultad de Odontología de la Universidad de Barcelona. Barcelona. Cirujano Maxilofacial del Centro Médico Teknon, Barcelona.

Carrera I, Berini L. Gay C. Fibroma osificante periférico. Presentación de un caso y revisión biliográfica. Medicina Oral 2001; 6: 135-41. © Medicina Oral. B-96689336. ISSN 1137-2834.

RESUMEN

El fibroma osificante periférico se incluye en el grupo de las lesiones gingivales reactivas, denominadas con el término genérico de épulis, y se origina, según la teoría más aceptada, en las células del ligamento periodontal.

Una mujer de 39 años consultó por una lesión pediculada, exofítica, de 2 cm, bien delimitada, no ulcerada, de consisten­cia dura, originada en el espacio interdental entre el incisivo lateral y el canino inferiores izquierdos, de 3 meses de evolu­ción, en octubre de 1995. Radiológicamente no se observaron alteraciones de la cresta alveolar y se confirmó el diastema apreciado clínicamente. El estudio histológico del espécimen después de la resección simple con bisturí frío confirmó el diagnóstico de fibroma osificante periférico. Durante su evo­lución la paciente presentó tres episodios de recidiva, respec­tivamente tratados mediante exéresis simple, exéresis con lá­ser de CO. y, finalmente, exéresis ampliada, incluyendo liga­mento periodontal, periostio y hueso subyacente. La paciente no presentó más recidivas después de la extirpación ampliada.

El objetivo del presente artículo, además del de presentar un nuevo caso de fibroma osificante periférico, ha sido el de revisar la literatura publicada y comentar los factores predis­ponentes y el tratamiento, indicando finalmente la importan­cia de esta entidad nosológica en el diagnóstico diferencial de las lesiones gingivales.

Recibido; 20/2/00. Aceptado; 26/5/00.

Received: 20/2/00. Accepted: 26/5/00.

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Palabras clave: fibroma osificante periférico; épulis; le­siones gingivales reactivas

INTRODUCCIÓN

El fibroma osificante periférico es una tumoración gingival fibrosa hiperplásica, con características inflamatorias (1-4), incluida en el grupo de las lesiones gingivales reacfivas agru­padas bajo el término genérico de épulis (5).

Clínicamente es una tumoración de consistencia firme, bien circunscrita, de color rosado o rojizo, de base sésil o pedicu­lada, o de crecimiento exofítico, con superficie frecuentemen­te ulcerada (2, 4, 6-10); habitualmente no supera los 1,5 cm de diámetro (7). El fibroma osificante periférico se origina en el espacio interdental (2-4, 6, 10), condicionando la aparición de un diastema e incluso movilidad de los dientes (9), inducien­do, en ocasiones, un cierto grado de resorción de la cresta al­veolar (3). El fibroma osificante periférico raramente aparece en las crestas edéntulas; a menudo es asintomático y puede descubrirse accidentalmente durante una exploración rutina­ria (3).

Radiológicamente pueden observarse puntos de calcifica­ción dispersos en el área central de la lesión (2, 7, 9); ocasio­nalmente se observa una ligera erosión superficial del hueso subyacente (1, 2, 4, 9).

La teoría de mayor aceptación, que sitúa el origen del fi­broma osificante periférico en las células del ligamento perio­dontal (2, 5), se basa en evidencias tales como el asentamien­to gingival, las características histológicas y la expresión de una proteína ósea morfogenética identificada mediante técni­cas inmunohistoquímicas (5). De acuerdo con la teoría de Or­kin y Amaidas (11), diversos factores podrían inducir la res­puesta proliferativa del ligamento periodontal o del periostio y la metaplasia del tejido conecfivo, lo que iniciaría una neo-formación ósea o una calcificación distrófica (2). Así, el f i ­broma osificante periférico se ha asociado a factores irritati-vos tales como la aparatología ortodóntica y las prótesis den­tales de adaptación inadecuada, las coronas desbordantes y las restauraciones redundantes o rugosas, así como a la presencia de cuerpos extraños en el surco gingival (3, 5-7, 9-12). Oca­sionalmente se ha descrito en zonas edéntulas, en algunos de estos casos asociado a la mala adaptación de una prótesis den­tal (3). Kenney y cois. (8) han señalado una posible influencia de las hormonas sexuales sobre el crecimiento del fibroma osificante periférico, puesto que es más frecuente en la mujer, su incidencia se reduce a partir de la tercera década de la vida y es raro en individuos prepúberes.

La extirpación ampliada, incluidos el periostio y el liga­mento periodontal, es el tratamiento de elección del fibroma osificante periférico (1); la resección del periostio subyacente reduce el índice de recidivas (1, 2, 6, 8). Si se ha idenúficado la presencia de algún agente etiológico, deberá procurarse su corrección o eliminación con anterioridad a la resección qui­rúrgica (7).

Las características anatomopatológicas del fibroma osifi­cante periférico consisten en la presencia de tejido conectivo

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CARRERA I. y cois.

hipercelular rodeando calcificaciones inmaduras e incluso tra-béculas óseas maduras asociadas a tejido conecfivo de celula-ridad normal. Ocasionalmente se han identificado islas de epi­telio odontogénico próximas a material dentinoide y células multinucleadas gigantes (8).

El propósito de este artículo es presentar un nuevo caso de fibroma osificante periférico y analizar los casos publicados desde 1976 hasta la actualidad; asimismo, sugerir a odontólo­gos y clínicos que mantuvieran el índice de sospecha de f i ­broma osificante periférico en el diagnóstico diferencial de las lesiones de la cavidad bucal y reconocieran los factores, en su mayoría evitables, asociados a la aparición del fibroma osi­ficante periférico.

DESCRIPCIÓN D E L CASO CLÍNICO

Una mujer de 39 años, sin antecedentes patológicos desta-cables, consultó al Servicio de Cirugía e Implantología Bucal de la Clínica Odontológica de la Universidad de Barcelona en octubre de 1995 por una tumoración asintomática en la zona lingual anterior de la mandi'bula, de 3 meses de evolución. En la exploración clínica se observó una lesión exofítica, pedicu­lada, de 2 cm de diámetro, bien delimitada, no ulcerada, de coloración normal y consistencia dura, originada entre el inci­sivo lateral y el canino inferiores izquierdos, que presentaban un diastema. La radiografía mostró una imagen homogénea, de densidad inferior a la ósea, que ocupaba el espacio entre los dientes afectados en posición supracrestal, así como raíces dentales paralelas y presencia de diastema; el canino adya­cente presentaba una caries mesial en la región del cuello (Fi­gura 1).

Con el diagnóstico clínico de épulis, se practicó la exéresis simple de la tumoración con bisturí frío y anestesia local in-

Fig. 1. Imagen radiológica de la lesión situada entre el incisivo lateral y el canino inferiores izquierdos. Se observa el diastema que era clínicamente evidente, así como las imágenes radioopacas.

Radiological image ofthe lesión located between the lower lefi lateral incisor and canine. Note the clinicaUy manifest diastema and the radiolransparencies.

filtrafiva. En el estudio anatomopatológico se observó un teji­do fibroso con áreas de osificación, hueso trabeculado madu­ro e hiperplasia epitelial (Figura 2), compatible con un fibro­ma osificante periférico.

Fig.2. Estudio anatomopatológico del espécimen de la primera exéresis. Se observa osificación del tejido fibroso con hiperplasia epitelial leve (H-E) (xlO).

Histopathological study of the initia! resection piece. Fibrous tissiie ossifwation is obsen'ed, with mild epitheliaf hyperplasia (hematoxyUn-eosin, xlO).

A los 4 meses se produjo una recidiva, por lo que se le prac­ticó una nueva exéresis simple; se efectuó la endodoncia y la obturación de la caries del canino inferior izquierdo, y se acon­sejó la higiene y el raspado del cálculo subgingival para evitar la irritación local.

A los 2 años de la primera visita la paciente consultó por una nueva recidiva que había aparecido hacía 8 meses (es de­cir, 1 año después de la primera recidiva) (Figura 3). La lesión medía 1 cm. Se practicó la exéresis de la lesión con láser de CO,. El estudio anatomopatológico fue compatible con un f i ­broma osificante periférico (Figura 4).

Un año después la paciente presentó otra recidiva que al­canzó 2 cm en 8 meses. Se practicó una exfirpación ampliada, con bisturí frío, incluyendo el ligamento periodontal, el pe­riostio y el hueso subyacente. La paciente no ha presentado más recidivas después de un año de control.

DISCUSIÓN

Antes de la pubficación del estudio de Gardner (12) en 1982, el fibroma osificante periférico y el fibroma odonto­génico periférico se consideraban una única entidad nosoló­gica. Ya en 1976, sin embargo, en el estudio de Langdon y cois. (9) sobre lesiones osteofíbrosas de los maxilares, se in­dicaba que las zonas calcificadas del fibroma osificante, aun­que similares al cemento, no eran necesariamente de origen odontogénico. Gardner (12) propuso que se denominara f i -

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PERIPHERAL OSSIFYING FIBROMA

Fig. 3. Imagen clínica de la segunda recidiva del fibroma osificante periférico.

Clinicíd image of the second recitrrence ofthe peripheral ossifying fibroma.

broma odontogénico periférico únicamente la lesión que, a diferencia del fibroma osificante periférico, fuese una ver­dadera neoplasia benigna, representando el equivalente ex-traóseo y periférico del fibroma odontogénico central. Las características anatomopatológicas del fibroma odontogéni­co periférico consisten en la presencia de islas prominentes de epitelio odontogénico rodeadas por tejido conectivo me­nos celular y sin conexión con el epitelio superficial; puede haber o no calcificaciones o sólo exisfir material dentinoide; frecuentemente se observa dentina displásica, a diferencia del fibroma osificante periférico (8. 12). En la Tabla 1 se presentan las características epidemiológicas, clínicas y ana­tomopatológicas diferenciales del fibroma osificante y del fibroma odontogénico.

Se ha efectuado una búsqueda bibliográfica con el fin de identificar todos los casos clínicos de fibroma osificante peri­férico publicados desde 1969 hasta 1999, y se han recopilado un total de 631 casos; de ellos, 207 han sido descritos por

I Buchner y Hansen (10) en una revisión que abarcaba desde 1969 a 1986, y 440 por Kenney y cois. (8) en una revisión desde 1970 hasta 1986. En cinco artículos se han presentado otros tantos pacientes como descripción de casos individuales (2, 3,6, 7, 11). Es destacable la diversidad de denominaciones utilizadas para designar esta entidad nosológica: épulis fibro­so osificante (11), fibroma calcificante, granuloma fibroblás-tico calcificante (3, 13), fibroma periférico con calcificación, fibroma periférico con osificación y fibroma cementificante periférico.

La ulceración de la superficie del fibroma osificante peri­férico es frecuente; así, en la serie de Kenney y cois. (8) se ob­servó ulceración en el 66 9c de los fibromas osificantes peri­féricos. Este dato clínico puede ser útil para el diagnóstico di­ferencial, puesto que la ulceración no es una característica fre­cuente de la mayoría de las lesiones fibrosas (4). Según Buch­ner y Hansen (10), al principio de su evolución la lesión es ul-

Fig. 4. Estudio anatomopatológico del espéc imen de la segunda recidiva. Patrón histológico similar al de la Figura 2. con un discreto exudado inflamatorio perivascular crónico (H-E) (xlO).

Histopathological studv of the second recurrence resection piece. The pattern is similar to that seen in Fig. 2, with a discrete. chronic perivascular inflammatory exúdate (hematoxylin-eosin, xlO).

T A B L A UTABLE 1

Características epidemiológicas, clínicas y anatomopatológicas diferenciales del fibroma osificante

periférico y del fibroma odontogénico periférico Differential epidemiological, clinical and histopathological

characteristics of peripheral ossifying fibroma and peripheral odontogenic fibroma.

Fibroma osificante Fibroma odontogénico Característica periférico periférico

Peripheral Peripheral

Characteristic ossifying fibroma odontogenic fibroma

Sexo Predominancia en Predominancia en

el sexo femenino el sexo masculino

Sex Female predominance Male predominance

Local ización Región anterior Región posterior de la

del maxilar superior mandíbula

Location Anterior región of Posterior mandibular

upperjaw región

Ulceración Frecuente Rara

Ulceration Frecjuení Rare

Epitelio Escaso Abundante

odontogénico

Odontogenic Scarce Abuudant

epithelium

Dentina Ausente Presente

displásica

Dysplastic dentin Ahsent Presen!

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cerada y ésta desaparecería en una fase posterior. La paciente presentada no refirió haber advertido ulceración.

Aunque el tamaño del fibroma osificante periférico oscila entre 0,2 y 2 cm, ocasionalmente puede alcanzar un tamaño considerable, como el caso descrito por Kendrick y Waggo-nen (2), de 4 cm. Un caso excepcional, de 5 años de evolu­ción, llegó a extenderse 9 cm, afectando gravemente la deglu­ción y la fonación, con desplazamiento considerable de los dientes adyacentes; radiológicamente, en dicho caso, que se localizaba en el maxilar superior, se observó la invasión de las paredes sinusales (7). Debe destacarse que en el caso presen­tado, la lesión llegó a alcanzar los 2 cm.

Los estudios radiológicos de los casos publicados demues­tran una escasa afectación ósea (4), consistente en un área de erosión superficial (2, 3) y la presencia de calcificaciones en el interior del tumor (3, 7, 11), con el eventual desplazamien­to de las raíces de los dientes adyacentes (3, 7, 11). En la ma­yoría de los casos publicados no se especifican los detalles de las exploraciones radiológicas. En nuestra paciente la orto-pantomografía demostró la presencia de calcificaciones intra-lesionales.

El fibroma osificante periférico se localiza casi exclusiva­mente en el margen gingival, incluyendo habitualmente la pa­pila interdental (2-4, 7). Los factores irritantes comentados con anterioridad, tales como el cálculo dental, la placa, las restauraciones desbordantes o rugosas y los microtraumahs-mos, entre otros, son responsables del crecimiento de la lesión (3, 5-7), aunque en la mayoría de los casos es difícil identifi­car la causa (6, 12). En el caso presentado se observó un cál­culo dental y la irregularidad del esmalte dentario por la caries existente en el cuello del canino inferior izquierdo adyacente al fibroma osificante periférico.

El fibroma osificante puede aparecer a cualquier edad; se han descrito casos tanto a edades tempranas -en un recién na­cido (6), un lactante (10), una niña de 7 años (2)- como a eda­des avanzadas -un paciente de 75 años (3)-. Sin embargo, la máxima incidencia se sitúa entre la segunda y la tercera déca­das (6, 7, 9, 11, 12), lo que representa entre el 50 y el 60 % de las series revisadas (5, 8, 10). Raramente se diagnostica antes de los 10 años y después de los 30 (7); en el caso de la pa­ciente presentada, la edad era superior a la media. En cuanto a la localización en los casos revisados, el 50 % se observó en la región incisiva-canina (3, 7) y el 60 % en el maxilar supe­rior (7-10). En las revisiones de Buchner y Hansen (10), y Kenney y cois. (8). el 53 % y 31,6 %. respectivamente, se lo­calizaron en la región anterior del maxilar superior. De los cinco estudios en que se describía un solo caso (2, 3, 6, 7, 11), dos fibromas osificantes periféricos se localizaron en la zona de los molares (7) y premolares (3) superiores, dos en la zona mandibular anterior (6,11) y uno en la zona mandibular pos­terior (2). El fibroma osificante periférico de la paciente pre­sentada se localizó en la zona anterior del maxilar inferior. Es­ta era mujer, lo que corrobora la predominancia de! sexo fe­menino reflejada en la literatura (2, 6, 7, 12). De los cinco ca­sos presentados como descripción de caso único (2, 3, 6, 7, 11), cuatro eran mujeres y uno varón. De los cuatro artículos

en los que se describen series de fibromas osificante periféri­cos (5, 8, 9, 10), el 63 % y 65 % de los pacientes eran mujeres (8, 10); en la serie de 10 casos de Mesquita y cois. (5) se con­firmó el predominio de la mujer, así como en la revisión de Langdon y cois. (9), con un cociente de 3,5 mujeres por cada varón.

En el diagnóstico diferencial del fibroma osificante perifé­rico deben considerarse múltiples entidades nosológicas: gra­nuloma piogénico, épulis fibroso, granuloma periférico de cé­lulas gigantes, hiperplasia fibrosa inflamatoria (2, 3, 7, 11), fi­broma odontogénico periférico, hemangioma cavernoso (7) y papiloma (10). El estudio anatomopatológico establece el diagnósfico de certeza. El fibroma osificante periférico es una masa no encapsulada de tejido conectivo fibroblástico celular, recubierta por epitelio escamoso estrafificado (6, 12, 13). La ulceración de la superficie es frecuente (3, 14); en dichos ca­sos se observa un exudado fibrinoso con un epitelio adyacen­te paraqueratinizado e hiperplásico (10); las calcificaciones se hallan dispersas en el tejido conecfivo hipercelular (3, 4, 8, 12, 14). En el momento inicial de su evolución aparece ulce­rado frecuentemente, caracterizándose por la presencia de un tejido conectivo fibroblástico hipercelular con áreas de calci­ficación distrófica y osteogénesis; posteriormente la úlcera ci­catriza y la calcificación distrófica madura a tejido óseo (6).

Buchner y Hansen (10) describieron tres tipos de tejido mi­neralizado en el fibroma osificante periférico: calcificación distrófica, hueso y material cementoide. Según ios estudios de Cundiff, revisados por Poon y cois. (7), la mineralización es un potencial inherente del ligamento periodontal o el perios­fio. En todas las publicaciones realizadas sobre esta entidad, aunque se identifican algunas variaciones histomorfológicas, se observa invariablemente el tejido conecfivo fibrovascular hipercelular con focos de material calcificado, cuya naturale­za oscila entre hueso metaplásico, calcificaciones amorfas o distróficas, cuerpos cementoides (3, 5, 10), tejido osteoide (2, 6), matriz ósea trabeculada madura (7, 11) e incluso pequeños islotes odontogénicos y células multinucleadas gigantes (4, 8). El patrón histológico del fibroma osificante periférico pre­sentado consisfió en un tejido conectivo fibrovascular con in­clusiones de matriz ósea.

El tratamiento del fibroma osificante periférico es la extir­pación quirúrgica ampliada, incluyendo el periosfio y el liga­mento periodontal (2, 6, 7) para reducir el índice de recidivas (2, 6). Es conveniente corregir o eliminar los potenciales fac­tores predisponentes antes de la intervención quirúrgica (7, 12). En todos los casos publicados el tratamiento fue quirúr­gico; sólo en dos de ellos, presentados por Kendrick y cois. (2), y Moore y cois. (3), se ha especificado la práctica del cu-retaje del hueso o la inclusión del periostio. En el primero de ellos no se observó ninguna recidiva durante los 6 meses de seguimiento, y en la revisión de Kendrick y cois. (2) se indicó un índice de recidiva del 7 al 20 %. Sólo en otro de los casos publicados como descripción de caso individual (7) se men­ciona la ausencia de recidiva de la lesión extirpada después de un período de seguimiento de 33 meses (7). De las dos series más numerosas, Kenney y cois. (8) indicaron un índice de re-

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cidivadel 14 %. en tanto que Buchner y Hansen (10) un 16 %. Si se tiene en cuenta que el fibroma osificante periférico es una lesión reactiva, los índices de recidiva pueden reflejar una exéresis inicial incompleta o la persistencia del factor irritati-vo (6, 8). Así, en la paciente presentada la recidiva posible­mente se debiera a la exéresis incompleta de la lesión, sin in­cluir el periostio; pudo influir también que no se erradicara el factor irritativo que suponía la destrucción del esmalte por la caries, o incluso el crecimiento del tejido gingival inducido por la succión facilitada por la presencia del diastema entre los dientes adyacentes.

Como conclusión, la exéresis quirúrgica se realizará con márgenes de segundad adecuadamente amplios y se efectuará

un seguimiento de los pacientes (3, 7), puesto que, de acuerdo con Kendrick y cois. (2), las recidivas son frecuentes. El f i ­broma osificante periférico recidivante puede causar mayor destrucción ósea y provocar defecto periodontal e incluso la pérdida del diente adyacente, con la consiguiente morbilidad para el paciente que suponen las reintervenciones necesarias. Por tanto, es preciso alertar a odontólogos y clínicos de la existencia del Abroma osificante periférico en el diagnóstico diferencial de las lesiones de la cavidad bucal, conocer los factores, en su mayoría evitables, asociados a su génesis, prac­ticar una resección quirúrgica adecuadamente amplia y reali­zar siempre un estudio anatomopatológico que confirme la naturaleza exacta de la lesión.

Peripheral ossifying fibroma. Report ofa case and review ofthe literature

SUMMARY

Peripheral ossifying fibroma, a reactive gingival disorder known under the generic tenn of epulis, is widely considered to origínate from the cells of the periodontal ligament.

A 39-year-old woman presented with a well circiimscribed, hard pedun-culated exophytic tumor measuring 2 cm in size, wilhoul ulceration. The le­sión had deveioped three months before in the interdental space, between the lower lefi lateral incisor and canine. No radiological signs of involvement of the alveolar ridge were observed, and the clinically manifest diastema was confirmed. The histological study ofthe specimen after simple resection with a cold scalpel confirmed the diagnosis of peripheral ossifying fibroma. The patient posteriorly suffered three recurrences that were respectivelv treated via simple resection, carbón dioxide láser exéresis andfinally wide resection including the periodontal ligament, periosteum and underlying bone. There have been no further recurrences following wide resection.

In addition to presenting this new case of penpheral ossifying fibroma, the present study reviews the literature, comments on the predisposing fac­tors and treatmenl options, and suggesls the importance of this disorder in the differential diagnosis of gingival lesions.

Key words: peripheral ossifying fiibroma, epulis. reactive gingival tu-mors.

INTRODUCTION

Peripheral ossifying fibroma is a liyperplaslic gingival tumor with in­flammatory features (1-4) that is included among the reactive gingival le­sions known under the generic term of epulis (5).

Clinically, the lesión is hard, well circumscribed, pink or reddish in color and sessile or pedunculated, or exhibits exophytic growth with an often ulcera-ted surface (2,4,6-10). Tlie tumor habitually grows to no more than 1.5 cm in diameter (7). Peripheral ossifying fibroma originates in the interdental space (2-4,6,10), producing a diastema and even tooth mobilitv (9); in some cases a degree of alveolar ridge resorption is obser\'ed (3). Such lesions are only rarely seen in edentulous ridges, however. The growth is often asyinptomalic and may constitute an accidental finding in the course ofa routine dental exploration (3).

Radiologicalh, disperse calcificatton points can be found in the central portion ofthe lesión (2.7,9), and .superficial erosión ofthe underlying bone is sometimes observed (1,2,4,9).

The most widely accepted theory is that peripheral ossifying fibroma ori­ginates in the cells ofthe periodontal ligament (2,5), based on evidence such as the gingival location of the lesión, its histological characteristics and the expression of a morphogenetic bone protein identified by immunohistoche-mical techniques (5). According to the theory of Orkin and Amaidas (II), a number of factors could induce a proliferative respon.se ofthe periodontal li­gament or periosteum. and connective tissue metaplasia, thereby initiating a bony neoformation or dystrophic calcification (2). Accordingly, peripheral ossifying fibroma has been associated to irrilative factors such as dentures and poorly fitting dental prosthe.ses, protruding crowns and redundant or rough restorations, as well as to the presence offoreign bodies in the gingi­val sulcus (3,5-7,9-12). The lesions have occasionally been described in eden­tulous áreas - in some cases associated to poorly fitting dentures (3). Kenney et al. (8) have indicated the possible infiuence of sex hormones upon the growth of peripheral o.s.sify-ing fibromas, since the latter are more frecpienl in women, their incidence decreases after the third decade oflife, and presenta-tions are rare in prepuberal individuáis.

Wide resection including the periosteum and periodontal ligament is the treatment of cholee for peripheral ossifying fibroma (1). In this context. re­section ofthe underlying periosteum has been shown to reduce the ri.sk of re­currence (1,2,6,8). In the event some causal agenl is identified, it should be corrected or eliminaled before surgical resection ofthe lesión (7).

The histopathological characteristics of peripheral ossifying fibroma comprise the presence of hvpercellular connective tis.sue surrounding imma-ture calcifications and even matare bony trabeculae associated to connective tissue of normal cellularity. Islets of odontogenic epithelium have occasio­nally been identified in proximity to dentinoid material and giant multinucle-ated cells (8).

The present study reports a new case of peripheral o.ssifying fibroma and reviews the cases published in the literature since 1976. Finally. dentists and clinicians are advised to take peripheral ossifying fibroma into account when estahiishing the difierenlial diagnosis of oral lesions, while aiso identifying the largely avoidable causal factors.

CLINICAL CASE

A 39-year-old woman without pathological antecedents of interest pre­sented to the Senice of Surgeiy and Oral Implanlology (Barcelona Univer-sity Dental Clinic, Spain) in October 1995 with an asytnptomatic tumor in the

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MARXABR'. 2 0 0 1

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aijfehor lingual zoiie of ¡he jawfor the pasl three months. Clinical exomina-tion revealed an exophytic pedunculated lesión measuring 2 cm in diameter. The growth was hard, well circumscribed, non-ulceraied. and of normal co­lor, and originated between the lower left lateral incisor and canine. where it fonned a diastema. Radiography showed a supracrestal homogeneous image ofiess than bone density. occupying the space between the affected teeth; the dental roots were found to be parallel. the diastema was confinned, and the adjacent canine presented a caries on the mesial aspeci in proximit\ the neck of the tooth (Fig. 1).

With the clinical diagnosis of epulis, simple resection of the lesión was performed using a cold scalpel under local infiltratlon anesthesia. The histo­pathological study revealed fibrous tissue with áreas of calcificatton, mature trabecular bone and epithelial hyperplasia (Fig. 2) compatible with periphe­ral ossifying fibroma.

The patient .suffered a recurrence four months later. Simple resection was again performed. with endodontic treatment and obturatlon of the caries af-fecting the lower lefi canine. Oral hygiene measures were indicated, and ras-ping of the subgingival tartar was advised to avoid local irritation.

Two years after the first visit. the patient again presented with a recu­rrence that had appeared 8 months before (i.e., one year after the first recu-rrence)(Fig. 3). The lesión measured ¡ cm in size and was removed with a carbón dioxide láser. The histopathological study was compatible with the diagnosis of peripheral ossifying fibroma (Fig. 4).

Finally, one year later, the patient deveioped another recurrence that re-ached 2 cm in size in 8 months. On this occasion wide resection was perfor­med using a cold .scalpel, and including the periodontal ligament, periosteum and underlying bone. The patient has presented no further recurrences after one vear offollow-up.

DISCUSSION

Prior to the study published by Gardner (¡2} in 1982, peripheral ossifying fibroma and peripheral odontogenic fibroma were regarded as the same en-tity. As early as 1976, however, Langdon et al. (9), in their study ofosteoft-hrous maxillaiy lesions, indicated that while similar to cement, the calcified zones of ossifying fibroma are not necessarily of odontogenic orígin. Gard­ner (12) proposed limiting the application ofthe term peripheral odontoge­nic fibroma to lesions that - unlike peripheral ossifying fibroma - constitute true benign neoplasms, representing the extrabony cmdperipheral eqidvalent of central odontogenic fibroma. The histological characteristics of periphe­ral odontogenic fibroma include the presence of prominent islets of odonto­genic epithelium surrounded by less cellular connective tissue and without connections to the superficial epithelium. Calcifications may or may not be present. or alternatively only dentinoid material is found. Dysplastic dentin is often obser\'ed, unlike in the case of peripheral ossifying fibroma (8,12). Ta-ble 1 shows the dift^erential epidemiological. clinical and histopathological characteristics of ossifying fibroma and odontogenic fibroma.

A bibliographical search to identify all the clinical cases of peripheral os­sifying fibroma published between 1969 and 1999 yielded a total of 631 ca­ses. Of these, 207 were described by Buchner and Hansen (10) in a review covering the períod between 1969 and 1986, while Kenney et al. (8) descri­bed 440 cases in a review spanning the period 1970-1986. Five anieles have each reported individual cases (2,3,6,7,11). Of note is the diversity of terms used to describe the lesions: ossifying fibrous epulis (11), calcifying fibroma, calcifying fibrobla.stic granuloma (3,13), peripheral fibroma with calcifica-tion, peripheral fibroma with ossification, and peripheral cementing fibroma.

Surface ulceration of peripheral ossifying fibroma is frequent. In this sen-se, Kenney et al. (8) observed ulceration in 66% of cases. This observation may be usefulfor establishing a differential diagnosis, since ulceration is not a common feature in most fibrous lesions (4). According to Buchner and Hansen (10), ulceration is typical in the early stages ofthe lesión, but poste­

riorly tends to di.sappear. The patient described in our study referred no ul­ceration at any time.

Although peripheral ossifying fibromas typically measure between 0.2 and 2 cm, they can occasionally grow to a considerable .size, as in the case described by Kendrick and Waggonen (4 cm)(2). An exceptional case invol-ving a S-year evolution period reached 9 cm in size and severely affected swallowing and speech - with considerable displacement ofthe adjacent te­eth. Radiologically, this case (located in the upperjaw) presented invasión of the sinusal walls (7). In our case the lesión measured 2 cm in diameter.

The published radiological findings indícate scant bone involvement (4) in thefonn of superficial erosión (2.3) and the presence of calcifications wit-hin the tumor (3,7,11), with eventual displacement ofthe roots ofthe adjacent teeth (3,7,11). Most cases published in the literature to date provide no de-tails ofthe radiological explorations. In our ca.se, orthopantomography reve­aled the presence of intralesional calcifications.

Peripheral ossifying fibroma is almost e.xcliisively located in the gingival margin. habitually including the interdental papilla (2-4.7). The irritating factors mentioned above. such as tartar, dental plaque, protruding or rough restorations and microtraumas, among other factors, are responsible for growth of the lesión (3.5-7). In mo.st cases it is difficult to identify the cause, however (6,12). Our patient presented tartar and an irregular enamel surfa­ce due to the presence of caries affecting the neck ofthe lower left canine ad­jacent to the peripheral ossifying fibroma.

The lesions can appear at any age. In effect, cases have been reported in young patients. including a newborn child (6), an infant (10), and a 7-year-oíd girl (2), and in elderly subjects (including one 75-year-old man)(3). Ho­wever, the highest incidence is in the second and third decades of Ufe (6,7,9,11,12). with 50-60% ofallca.ses reviewed (5,8.10). In any ca.se. perip­heral ossifying fibroma is rarely diagnosed before 10 or after 30 years ofage (7); in this sense, our patient was older than average.

As regards the location ofthe lesions, 50% ofthose reported in the litera-ture were found in the incisor-canine región (3,7), and 60% in the upper jaw (7-10). In the reviews by Buchner and Hansen (10) and Kenney et al. (8), 53% and 31.6% ofthe lumors were respectively located in the anterior región of the upper jaw. Ofthe five studies reporting a single case (2,3,6,7,11), ÍH-O peripheral ossifying fibromas were located in the upper molar (7) and pre­molar región (3), two in the anterior mandibular zone (6,11) and one in the posterior región ofthe lower jaw (2). In our case the lesión was found in the anterior portion of the mandible.

In agreement with the female predominance reported in the literature, our patient was a woman (2,6,7,12). Ofthe five lesions reported as single cases (2,3,6,7,11), four involved females and only one corresponded to a male pa­tient. As to the four series of peripheral ossifying fibroma published in the lite­rature (5,8-10), two reponed a 63% and 65% female predominance (8,10); the 10 cases published by Mesquita et al. (5) likewi.se confinned a female predomi­nance, while the series of Langdon et al. yielded a 3.5:1 female:male raíio.

The differential diagnosis of peripheral ossifying fibroma should consider a number ofconditions. including pvogenic granuloma, fibrous epulis, perip­heral giant ceU granuloma, infiammatory fibrous hyperplasia (2,3,7,11), pe­ripheral odontogenic fibroma, cavernous hemangioma (7) and papilloma (10). The histopathological study establlshed the definitive diagnosis. In this sense, peripheral ossifying fibroma is a non-encapsulated mass of cellular fi-broblastic connective tissue covered by a squamous epithelial layer (6,12,13). Surface ulceration is quite common (3,14); in such case.s, afibrínous exuda-te is observed with an adjacent parakeratinized and hyperplastic epithelium (10). The calcifications are found dispersed withln the hypercelhdar connec­tive tissue (3,4,8,12,14). In its initial stages. peripheral ossifying fibroma is often ulcerated and is characterized by the presence of hypercellular fibro-blastic connective tissue with áreas of dystrophic calcificatlon and osteogé­nesis. In posterior phases the ulceration heals and the dystrophic calcifica-tion matares toform bone tissue (6).

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Medicina Oral 2001: 6: 135-41 FIBROMA OSIFICANTE PERIFÉRICO/

PERIPHERAL OSSIFYING FIBROMA

Buchner and Hansen (10) described three types of nnneralized tissue in peripheral ossifying fibroma: dystrophic calcification, bone and cementoid material. According to .studies by Cundiff and reviewed by Poon et al. (7), mi-neralization is an inherent potential ofthe periodontal ligament and/or pe­riosteum. In all these publications on peripheral ossifying fibroma, and alt­hough a number of hisíomorphologic variants are described, hypercellular fibrovascular connective tissue is invariably reported with focal calcifica­tions ranging from metaplastic bone, amorphous or dystrophic calcifica­tions. cementoid bodies (3.5.10), osteoid material (2.6) and mature trabecu­lar bone matrix(7,l I) to even .small odontogenic islets and giant multinucle-ated cells (4,8). The hÍ.stologÍcal pattern of the peripheral ossifying fibroma described in our patient comprised fibrovascular connective tissue with bone matrix inclusions.

The treatment of peripheral ossifying fibroma consists ofwide surgical resection, including the periosteum and/or periodontal ligament (2,6,7), to lessen the risk of recurrence (2,6). It is advisable to correct or elimínate any potential predisposing factors before surgery (7,12). In all cases published in the literature, treatment was surgical; in only two cases, presented by Ken­drick et al. (2) and Moore et al. (3,) was bone curettage or periosteal inclu­sión .specified. In the first case, no recurrence was observed over 6 months of follow-up, while the review by Kendrick et al. (2) reported a 7-20% recu­rrence rate. In only one other patient described as an individual case (7) was the absence of recurrence reported 33 months after resection of the lesión. Of the two largest series, that published by Kenney et al. (8) referred a recu­rrence rate of 14%, versas 16% according to Buchner and Hansen (10). Con-sidering that peripheral ossifying fibroma is a reactive lesión, the recurrence

rates may reflect incomplete initial resection or persistence of the irritative factor/s (6,8). Thus, in our patient, recurrence was probably attributable to incomplete resection of the lesión by not including the periosteum. An addi-tional factor may have been non-eradication ofthe irritation produced by ca-ries-induced enamel destruction, or even the induction of gingival growth by patient suction through the diastema present between the adjacent teeth.

In conclusión, surgical resection should be perfonned with sujficiently wide margins, and the patients are to be subjected to follow-up (3,7). since recurrences are frequent (2). Indeed, recurrent peripheral ossifing fibroma can lead to increased bone destruction and produce a periodontal defect or even loss ofthe adjacent tooth - with the con.sequent patient morbidity im-plied by the required reinterventions. Dentists and clinicians should therefo-re be alerted to the existence of peripheral ossifying fibroma in the differen­tial diagnosis of oral cavity lesions, and should hecome familiar with the un­derlying causal factors (mo.st ofwhich are avoidable) and the need for suffi-ciently wide surgical resection associated to a histopathological study to confirm the precise tuiture of the lesión.

CORRESPONDENCIMCORRESPONDENCE

Dr. Cosme Gay Escoda, C/Ganduxer 140, 4° 08022-Barcelona. Tfno.: 34-93-4024274 E-mail:cgay@bell.ub. Página web: http: //www.gayescoda.com

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