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L’Encéphale (2012) 38, 318—328 Disponible en ligne sur www.sciencedirect.com journal homepage: www.em-consulte.com/produit/ENCEP PSYCHIATRIE DE L’ENFANT Anomalies électroencéphalographiques paroxystiques et troubles spécifiques du langage de l’enfant : vers un modèle neurodéveloppemental ? Abnormal electroencephalography results and specific language impairment: Towards a theoretical neurodevelopmental model? M. Lévy-Rueff a,, M. Bourgeois b , A. Assous c , B. Beauquier-Maccota c,d , E. Boucheron c , C. Clouard c , S. Dondé c , O. Fostini c , P. Pinot c , A. Mosser c , G. Rittori c , C. Soufflet e , L. Vaivre-Douret d , B. Golse c,d , L. Robel c,d a Service de pédopsychiatrie, intersecteur 6, hôpital Sainte-Anne, 1, rue Cabanis, 75014 Paris, France b Département de neurologie infantile, hôpital Necker—Enfants-Malades, AP—HP, 149-161, rue de Sèvres, 75015 Paris, France c Service de psychiatrie de l’enfant et de l’adolescent, hôpital Necker—Enfants-Malades, AP—HP, 149-161, rue de Sèvres, 75015 Paris, France d Inserm U669 PSIGIAM, maison de Solenn, 97, boulevard de Port-Royal, 75679 Paris cedex 14, France e Laboratoire d’explorations fonctionnelles neurologiques, hôpital Necker—Enfants-Malades, 149-161, rue de Sèvres, 75015 Paris, France Rec ¸u le 4 aoˆ ut 2011 ; accepté le 10 octobre 2011 Disponible sur Internet le 24 janvier 2012 MOTS CLÉS Langage ; EEG ; Psychiatrie ; Développement psychomoteur ; Développement neurologique Résumé Les troubles spécifiques du langage (TSLO) sont fréquemment associés à des ano- malies paroxystiques infracliniques observées sur l’électroencéphalogramme. L’objectif de ce travail d’analyse rétrospective des dossiers de 35 enfants atteints d’un trouble spécifique du langage est de déterminer quelle proportion présente des anomalies paroxystiques électroencé- phalographiques (EEG), de les décrire et d’étudier leur association à certaines caractéristiques anamnestiques, cliniques, paracliniques et évolutives. Dans cette population d’enfants âgés de quatre à sept ans, comportant 49 % de patients atteints de TSLO de type expressif et 51 % de type réceptif, 49 % des enfants présentent des anomalies EEG. Très fréquentes, elles sont essentielle- ment localisées à gauche et dans deux régions : temporo-occipitale (60 %) et frontorolandique (30 %). On observe une atteinte de la dimension phonologique du langage significativement plus importante, un nombre significativement plus important de retards d’acquisition de la marche et de la propreté et une fréquence accrue (quoique non significative statistiquement) Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (M. Lévy-Rueff). 0013-7006/$ see front matter © L’Encéphale, Paris, 2012. doi:10.1016/j.encep.2011.12.008

Anomalies électroencéphalographiques paroxystiques et troubles spécifiques du langage de l’enfant : vers un modèle neurodéveloppemental ?

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’Encéphale (2012) 38, 318—328

Disponible en ligne sur www.sciencedirect.com

journal homepage: www.em-consul te .com/produi t /ENCEP

SYCHIATRIE DE L’ENFANT

nomalies électroencéphalographiquesaroxystiques et troubles spécifiques du langage de

’enfant : vers un modèle neurodéveloppemental ?bnormal electroencephalography results and specific language

mpairment: Towards a theoretical neurodevelopmental model?

. Lévy-Rueffa,∗, M. Bourgeoisb, A. Assousc, B. Beauquier-Maccotac,d,. Boucheronc, C. Clouardc, S. Dondéc, O. Fostini c, P. Pinotc, A. Mosserc,. Rittori c, C. Soufflete, L. Vaivre-Douretd, B. Golsec,d, L. Robelc,d

Service de pédopsychiatrie, intersecteur 6, hôpital Sainte-Anne, 1, rue Cabanis, 75014 Paris, FranceDépartement de neurologie infantile, hôpital Necker—Enfants-Malades, AP—HP, 149-161, rue de Sèvres, 75015 Paris, FranceService de psychiatrie de l’enfant et de l’adolescent, hôpital Necker—Enfants-Malades, AP—HP, 149-161, rue de Sèvres, 75015aris, FranceInserm U669 PSIGIAM, maison de Solenn, 97, boulevard de Port-Royal, 75679 Paris cedex 14, FranceLaboratoire d’explorations fonctionnelles neurologiques, hôpital Necker—Enfants-Malades, 149-161, rue de Sèvres, 75015 Paris,rance

ecu le 4 aout 2011 ; accepté le 10 octobre 2011isponible sur Internet le 24 janvier 2012

MOTS CLÉSLangage ;EEG ;Psychiatrie ;Développementpsychomoteur ;Développement

Résumé Les troubles spécifiques du langage (TSLO) sont fréquemment associés à des ano-malies paroxystiques infracliniques observées sur l’électroencéphalogramme. L’objectif de cetravail d’analyse rétrospective des dossiers de 35 enfants atteints d’un trouble spécifique dulangage est de déterminer quelle proportion présente des anomalies paroxystiques électroencé-phalographiques (EEG), de les décrire et d’étudier leur association à certaines caractéristiquesanamnestiques, cliniques, paracliniques et évolutives. Dans cette population d’enfants âgés dequatre à sept ans, comportant 49 % de patients atteints de TSLO de type expressif et 51 % de typeréceptif, 49 % des enfants présentent des anomalies EEG. Très fréquentes, elles sont essentielle-

neurologiquement localisées à gauche et dans deux régions : temporo-occipitale (60 %) et frontorolandique (30 %). On observe une atteinte de la dimension phonologique du langage significativementplus importante, un nombre significativement plus important de retards d’acquisition de lamarche et de la propreté et une fréquence accrue (quoique non significative statistiquement)

∗ Auteur correspondant.Adresse e-mail : [email protected] (M. Lévy-Rueff).

013-7006/$ — see front matter © L’Encéphale, Paris, 2012.oi:10.1016/j.encep.2011.12.008

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Troubles spécifiques du langage et anomalies électroencéphalographiques 319

d’anomalies psychomotrices. La fréquence de telles anomalies suggère qu’elles puissent refléterdes particularités physiopathologiques associées aux TSLO. On peut ainsi envisager pour lesTSLO un modèle théorique neurodéveloppemental, comme pour les troubles envahissants dudéveloppement et la schizophrénie.© L’Encéphale, Paris, 2012.

KEYWORDSSpecific languagedisorders;Vulnerablepopulation;Electroencephalo-graphy;Child development

SummaryBackground. — Specific language impairment (SLI) is a primary developmental disorder in whichlanguage is significantly more impaired than other developmental domains. Abnormal elec-troencephalographic recordings without clinical seizures are often observed. The aim of thisretrospective study was to characterize the frequency of these abnormalities, to describethem and to analyze their association with anamnestic, clinical, paraclinical and evolutioncharacteristics.Methods. — The cases of 35 children with a diagnosis of SLI, who also underwent electroence-phalography and MRI, were systematically reviewed retrospectively.Results. — In this population, aged between 4 and 7 years, 49% (n = 17) of patients exhibiteda specific expressive language disorder and 51% (n = 18) a specific receptive disorder. Forty-nine percent of the children featured abnormal electroencephalography results. Abnormalitieswere essentially localized on the left side of the brain and in two specific regions: the temporo-occipital (60%) and the frontorolandic (30%) regions. The groups with and without abnormalitieswere compared statistically with each other in terms of clinical, paraclinical and evolutioncharacteristics. Evolution data were available for 24 patients through a telephone interviewand for nine patients through a new complete language evaluation. The comparison of the twogroups showed significant differences in terms of severity of the phonological disorder, a highernumber of delayed acquisition of walking and cleanliness and a higher range of non specificpsychomotor difficulties.Discussion. — A large proportion of children suffering from SLI present abnormal electroence-phalography recordings with no clinical seizures. This rate is much higher than in the generalpopulation and the abnormalities are essentially localized on the left side of the brain inregions known for their specific role in language development. These abnormalities are morefrequent in children with a severe phonological disorder, suggesting that they may share commonpathophysiological features with SLI.Conclusion. — The presence of EEG abnormalities in a large group of patients suffering from SLIassociated with minor neurological abnormalities suggests a possible theoretical neurodevelop-mental model. Minor neurodevelopmental abnormalities, genetically transmitted or acquiredduring the pre- or perinatal period, may create vulnerability towards SLI. This vulnerability,in conjunction with environmental influences such as family environment, linguistic stimuli,exposure to multiple languages, or transitory hearing loss, might take the form of SLI. Thishypothesis underlines the importance of prevention and early detection of SLI when identifyingvulnerable subjects. Monitoring the family early through parental guidance and early schoolsupport would facilitate the acquisition of language.

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ssp

© L’Encéphale, Paris, 2012.

Introduction

Les retards de langage représentent un des principaux motifsde consultation en pédopsychiatrie. Le diagnostic de troublespécifique du langage est retenu lorsque le retard de lan-gage n’est pas inscrit dans une autre pathologie, tel qu’untrouble envahissant du développement, un retard mental,un retard simple de parole et de langage ou un troubleisolé de l’articulation. Ajuriaguerra, en 1958 [1], a décritsous le terme d’ « audimutité » le concept de « dysphasie »,terme remplacé dans la littérature internationale [2] par lanotion de trouble spécifique du langage (TSLO). Il s’agit d’untrouble structurel, primaire et durable de l’apprentissageet du développement du langage oral. Les TSLO sont fré-

quents puisqu’ils concernent 1—7 % de la population dans lespays développés [3,4] avec un sex-ratio défavorable pourles garcons. Considérant l’importance du langage pour le

éveloppement cognitif, affectif, social et instrumental,’adjectif « spécifique » ne doit pas être compris de faconestrictive puisqu’on retrouve chez les enfants présentantn TSLO une prévalence beaucoup plus élevée de troublesans ces différents domaines.

Les TSLO concernent un groupe hétérogène de patientselon l’étendue et la gravité des symptômes qu’ils pré-entent. La classification internationale des maladies et desroblèmes de santé (CIM 10 [2]) distingue :

le trouble de l’acquisition du langage de type expressif(F80-1) dans lequel les capacités de l’enfant à utiliser lelangage oral sont nettement inférieures au niveau corres-pondant à son âge mental, mais où la compréhension du

langage se situe dans les limites de la normale ;

le trouble de l’acquisition du langage de type récep-tif (F80-2) dans lequel les capacités de l’enfant à

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comprendre et à exprimer le langage sont inférieures auniveau correspondant à son âge mental.

L’évolution à court, moyen et long terme des TSLO estal connue, mais elle est habituellement considérée comme

évère [5].Les liens entre troubles des acquisitions et des appren-

issages et épilepsie sont décrits depuis longtemps.Dès 1964, Gibbs et al. prenaient soin d’établir des corré-

ations entre les données électroencéphalographiques (EEG)t des troubles psychiatriques et cognitifs [6]. L’épilepsieeut, en effet, être associée à certains déficits cognitifst notamment à des difficultés d’acquisition du langage,u’il s’agisse d’une épilepsie symptomatique frontale ouemporale, ou d’une épilepsie idiopathique. Certaines ano-alies chromosomiques peuvent être associées à des crises’épilepsie et à des troubles langagiers.

L’épilepsie à pointes centrotemporales (ECPT) est consi-érée comme l’épilepsie partielle idiopathique la plusréquente chez l’enfant. D’évolution favorable, elle peutéanmoins s’accompagner de troubles cognitifs, touchantlus particulièrement le langage [7] : troubles d’acquisitionu langage et troubles de la motricité buccale [8,9].es troubles sont plutôt observés dans les formes actives’épilepsie à pointes centrotemporales et sont en relationvec la fréquence des paroxysmes, l’apparition de foyersultiples et leur activation dans le sommeil [7,10] ; ils

endent à se normaliser à long terme. Une forme particulièressociant EPCT et atteinte neuropsychologique a été indi-idualisée sous l’appellation d’épilepsie partielle bénignetypique (EPBA) par Aicardi et Chevrie en 1982 [11], compor-ant des crises avec absences atypiques et avec myocloniest des anomalies EEG abondantes.

Ces formes actives d’épilepsie à pointes centrotempo-ales peuvent d’ailleurs parfois évoluer vers l’épilepsievec pointes ondes continues pendant le sommeil lentPOCS) ou le syndrome de Landau-Kleffner (SLK), spécifi-uement associés à des troubles du langage. Le syndromee POCS décrit initialement sous le terme d’état de mallectrique pendant le sommeil lent [12] représente unableau électroclinique parfaitement défini par des crisesartielles relativement rares, généralement nocturnes etar la survenue dès l’endormissement de pointes ondesiffuses continues ou subcontinues. Les POCS sont asso-iées à une atteinte neuropsychologique portant sur leangage [13]. Le SLK est caractérisé par de rares crisespileptiques, mais surtout par la présence de pointes tem-orales et d’anomalies paroxystiques subcontinues dans leommeil sur l’hémisphère concerné [14,15] dont on penseu’elles pourraient expliquer l’aphasie acquise [16], puisquea régression des symptômes cliniques suit celle des anoma-ies électriques. Il faut aussi évoquer les crises épileptiquesperculaires, rapportées en 1987 par Fejerman et Di Biasi17] et plus récemment par Salas-Puig et al. [18] : cesnfants présentent une apraxie buccofaciale, une dysarthrievec parfois des secousses péri-orales occasionnelles, sansrouble de vigilance, ni de compréhension et des décharges

ritiques operculaires.

Ces observations nous ont incités à nous poser la questionu lien éventuel entre TSLO et anomalies éléctroencé-halographiques (EEG). En effet, les troubles du langage

td

e

M. Lévy-Rueff et al.

euvent être associés à des anomalies EEG sans que n’existene véritable épilepsie. La relation entre ces déchargesaroxystiques infracliniques et certains troubles cognitifsransitoires a été mise en évidence, remettant en questioneur nature « infraclinique » [19—21]. Ainsi, de nombreuxuteurs ont rapporté l’existence d’anomalies paroxystiqueshez des enfants porteurs de TSLO et indemnes de crises cli-iques [16,22]. Certaines études ont relaté une fréquencerès élevée des anomalies EEG dans les TSLO, jusqu’à 50 %23,24]. D’autres travaux plus récents ont rapporté des tauxlus faibles [25,26], 31,5 % sur 111 enfants âgés de deux à dixns [26]. Lorsqu’elles sont retrouvées, ces anomalies sont lelus souvent polymorphes [16] et localisées à gauche [24].es auteurs décrivent un rôle activateur du sommeil carac-érisé par un plus grand nombre d’anomalies paroxystiquesocturnes [27,28].

Les TSLO sont donc fréquemment associés à desnomalies paroxystiques électroencéphalographiques infra-liniques, notamment dans le sommeil. La question se poseu lien entre ces anomalies et les troubles du langage,’autant que la physiopathologie de ces anomalies et leurssociation à certains critères cliniques voire pronostiqueseste encore méconnue.

L’objectif de ce travail original est d’identifier quelleroportion des enfants atteints de TSLO présente desnomalies paroxystiques électroencéphalographiques, deécrire ces anomalies et de déterminer si elles sont asso-iées à certaines caractéristiques anamnestiques, cliniques,u pronostiques.

ujets et méthode

ujets

e centre référent langage de l’hôpital Necker recoit desnfants âgés de moins de sept ans pour une évaluation mul-idisciplinaire et paraclinique (EEG de veille et de sieste,ilan ORL avec audiogramme, IRM).

L’évaluation comporte des temps de bilan psychologique,rthophonique, psychomoteur et des temps d’observationnformelle. Le diagnostic est établi de manière consen-uelle entre les différents professionnels et formulé selones classifications de la CIM 10, aux parents comme aux pro-essionnels qui suivent l’enfant.

Les enfants ont tous bénéficié d’une évaluation psycho-étrique par le WPPSI-R, confirmant la dissociation entre

ompétences verbales et non verbales.Les cinq dimensions du langage (phonologie, expression

t compréhension lexicale, expression et compréhensionyntaxique) ont été évaluées par des tests standardisés etormés.

Le bilan orthophonique comprend plusieurs épreuves :e BEPL-A [29] pour les praxies buccofaciales, l’ELO [30]our l’évaluation de la phonologie, du lexique et de laorphosyntaxe, les épreuves de la N-EEL [30] pour la pho-

ologie, le lexique, l’expression spontanée et la mémoireuditivo-verbale et l’EVALO [31] pour l’évaluation phoné-

ique, phonologique, de la morphosyntaxe, de l’attention,es gnosies auditivo-verbales et des praxies buccofaciales.

Afin d’homogénéiser les résultats des différents testsxprimés en termes de déviation standard ou d’équivalent

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alographiques 321

Tableau 1 Caractéristiques sociodémographiques d’unepopulation d’enfants atteints de troubles spécifiques du lan-gage (n = 35).

Sexe : garcons/filles (n) 26/9

Âge moyen (années) 5,28 ± 1,28

Parents 100 % vivent maritalementÂge moyen pères(années)

33,12 ± 5,36

Âge moyen mères(années)

29,70 ± 4,36

Origine :francaises/étrangères(n)

24/11

Bilinguisme (n) 7

Efficience

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Qsp

Dl

Troubles spécifiques du langage et anomalies électroencéph

d’âge selon les tests, nous avons converti tous les résultatsen équivalent d’âge et calculé la différence entre l’âge ver-bal obtenu et l’âge chronologique. Un retard exprimé enannées est donc donné pour chaque enfant pour chaquedimension du langage et les valeurs vont de 0 à 4 années deretard.

Les différents aspects du développement psychomo-teur (développement postural, praxies, intégration visuo-motrice, schéma corporel, latéralité) ont été évalués grâceà l’utilisation de tests normés. Le bilan psychomoteur secompose d’un examen de la latéralité manuelle, visuelle etpédestre [32], du tonus, de la motricité globale, des praxies,des gnosies, du repérage visuo-spatial et de l’attentionauditive [32], la coordination oculo-manuelle, la postureet le niveau locomoteur [32], du graphisme par le des-sin du bonhomme [33] et le VMI Visser [34], du schémacorporel (dessin du bonhomme) et de la représentationspatiotemporelle.

La présence de troubles psychopathologiques associés aégalement été évaluée selon les critères de la CIM 10.

L’EEG a été recueilli selon un montage dix à 20 électrodesavec enregistrement de veille et de sieste après privationde sommeil. Des épreuves d’hyperpnée et de stimulationlumineuse intermittente ont été effectuées au réveil de lasieste.

Tous les dossiers des enfants évalués entre mars 2003 etmai 2008 ont été repris de manière rétrospective. Ont étéretenus les enfants pour lesquels un diagnostic de TSLOavait été posé en excluant ceux pour lesquels des anomaliesgénétiques ou une comorbidité somatique pouvant avoir unimportant retentissement sur le développement psychomo-teur des enfants ont été retrouvées. Les sujets bilingues ontété inclus, puisque ce critère n’est pas un critère d’exclusiondu diagnostic du TSLO selon la CIM10 et que la littérature nerapporte pas une différence dans la fréquence des TSLO danscette population [35].

L’évaluation de l’évolution actuelle a été effectuée aumoyen d’un entretien semi-dirigé en juin 2008 auprès desparents. Certains patients ont également bénéficié de bilansde réévaluation.

Analyses statistiques

Les analyses ont été effectuées au moyen du logiciel R ver-sion 2.4 avec le package psy.

La comparaison des deux groupes avec ou sans anomaliesEEG a été effectuée au moyen de tests bivariés : comparai-sons de moyennes au moyen de tests t lorsque les conditionsde validité étaient remplies et le cas échéant par des testsnon paramétriques de Wilcoxson, comparaisons de pourcen-tages au moyen de tests de Khi2 à un ou plusieurs degrés deliberté ou des tests non paramétriques de Fisher. Le niveaude significativité choisi est de 5 %.

Résultats

Population

Les caractéristiques sociodémographiques résumées denotre population figurent dans le Tableau 1. Les évalua-tions réalisées au centre référent langage ont permis de

qéde

QIP (moyenne ± SD) 96 ± 18QIV (moyenne ± SD) 77 ± 19

iagnostiquer que 49 % (n = 17) des enfants présentaient uneorme réceptive des TSLO contre 51 % (n = 18) de formesxpressives. Les évaluations des différentes dimensions duangage, le retard moyen et les scores de QI figurentgalement dans le Tableau 1. Nous disposons des don-ées évolutives concernant 24 des 35 patients. Pour quatreatients, l’évaluation effectuée en 2008 était trop récenteour obtenir des données d’évolution. Neuf patients étaienterdus de vue. Neuf des 24 enfants avaient bénéficié d’uneéévaluation, soit par un médecin, soit par un orthophonisteu service. Les résultats obtenus au questionnaire étaientongruents aux évaluations effectuées dans le service poures patients. L’évaluation de l’évolution était réalisée avecn recul moyen de 2,55 ans (SD = 1,22) avec un maximum deinq ans et un minimum de 11 mois. Elle rendait compte dea scolarité, des prises en charges actuelles et de l’évolutionlinique des enfants dans les domaines de l’expression, dea compréhension, de la lecture et de l’habileté gestuelle.

Les difficultés psychomotrices observées lors de’évaluation concernaient essentiellement la motricité finen = 16) et pour certains le graphisme et les praxies (n = 10).

Les difficultés psychologiques associées au trouble duangage étaient pour trois enfants des troubles opposi-ionnels avec provocation et pour neuf d’entre eux desymptômes du registre anxieux : trois à prédominancebsessionnelle et six phobiques. Lors des réévaluations lesnfants avaient vu ces symptômes régresser hormis deuxour lesquels les symptômes anxio-phobiques restaient trèsrégnants.

uelle proportion d’enfants atteints de troublespécifiques du langage présentaient des anomaliesaroxystiques électroencéphalographiques ?

ix-sept (49 %) des enfants présentaient des anoma-ies à l’EEG pendant le sommeil contre 18 (51 %)

ui n’en présentaient pas. Les anomalies observéestaient à nette prédominance gauche (n = 12). Poureux enfants elles étaient droites, pour les autreslles étaient bilatérales. Dans tous les cas, il s’agissait
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322 M. Lévy-Rueff et al.

Tableau 2 Anomalies à l’électroencéphalogramme dans une population d’enfants atteints de troubles spécifiques du langage :description et précision de la latéralisation manuelle (n = 17).

Patients Épilepsie EEG Latéralité manuelle

Bonne structuration Localisation des anomalies Côté dominant

1 Non Oui Temporo-occipitales G D2 Non Oui Temporo-occipitales G I3 Non Oui Frontorolandiques D D4 Non Oui Frontorolandiques G D5 Non Oui Temporo-occipitales G D6 Non Oui Diffus D7 Oui Non Temporo-occipitales G D8 Non Oui Temporo-occipitales G G9 Non Oui Temporo-occipitales G D10 Non Oui Frontorolandiques G D11 Non Oui Temporo-occipitales G D12 EPR Oui Temporo-occipitales G D13 Non Non Temporo-occipitales D D14 Non Oui Frontorolandiques D15 EPR Oui Frontorolandiques G D16 Non Oui Temporo-occipitales G G17 Non ? Diffus D

minée ; EPR : épilepsie à paroxysme rolandique. Une majorité de sujetstemporo-occipitales et frontorolandiques.

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expressives et réceptives selon la CIM10 ne diffèrent passignificativement.

Nous n’avons pas observé de différences dans l’évolutiondes troubles selon que les enfants présentaient ou non desanomalies à l’EEG (Tableau 4). Il faut noter toutefois queles deux enfants qui n’ont pas vu s’améliorer leur anxiétéprésentaient tous les deux des anomalies à l’EEG.

Du fait du petit nombre de sujets concernés par desanomalies focales (n = 15) et de la fréquence inégaledes localisations frontorolandiques (n = 5) et temporo-occipitales (n = 10) de ces anomalies, il n’est pas possiblede corréler statistiquement une localisation donnée à lafonction du langage la plus touchée. Toutefois, une ana-lyse descriptive des résultats (Fig. 1) semble aller dans

Figure 1 Pourcentages des retards supérieurs à deux ans et

EEG : électroencéphalogramme ; G : gauche ; D : droite ; I : indéterprésente des anomalies à prédominance gauche, dans les régions

e pointes amples, larges, volontiers biphasiques, maisussi de bouffées de pointes-ondes. Les localisationstaient, soit diffuses pour deux enfants, soit focales :rontorolandiques pour cinq enfants, temporo-occipitalesour dix enfants. Les anomalies EEG, leur localisationinsi que la latéralisation manuelle figurent dans leableau 2.

Chez cinq enfants, les anomalies prédominaient dans leségions frontorolandiques et pour deux d’entre eux, les ano-alies étaient majorées dans le sommeil et diffusaient sur

es régions homologues controlatérales. Aucun de ces cinqnfants n’avait présenté de crise épileptique.

Concernant les dix enfants, dont les anomalies EEGtaient localisées dans les régions temporo-occipitales, neuftaient plutôt gauche, une plutôt droite.

es enfants atteints d’un trouble spécifique duangage qui présentaient des anomalies à’électroencéphalograme présentaient-ils certainesaractéristiques anamnestiques, cliniques etvolutives particulières ?

ous avons comparé les deux groupes présentant (n = 17) ouon (n = 18) des anomalies à l’EEG (Tableau 3).

La comparaison des deux groupes montre un nombreignificativement plus important de retards de marche ete propreté chez les enfants présentant un EEG anormalt davantage de difficultés psychomotrices à la limite dea significativité statistique. La comparaison des sous-scores

e langage des deux groupes montre que les patients ayantes anomalies EEG présentent un retard phonologique plusmportant, alors que les autres dimensions du langage,e degré de retard ou la proportion respective de formes

demi dans les différentes dimensions du langage selon la locali-sation des anomalies électroencéphalographiques (EEG) (n = 15 ;TO : n1 = 10, FR : n2 = 5).TO : temporo-occipitales ; FR : frontorolandiques.

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Troubles spécifiques du langage et anomalies électroencéphalographiques 323

Tableau 3 Comparaison des caractéristiques anamnestiques, cliniques et paracliniques de deux groupes d’enfants atteints detroubles spécifiques du langage selon qu’ils présentent (n = 17) ou non (n = 18) des anomalies à l’électroencéphalogramme (EEG).

Normal Anormal Test

Données sociodémographiquesÂge (années) 5,0 5,4 p = 0,44Sexe : masculin/féminin (n) 13/5 13/4 p = 0,85Origine francaise des parents (n) 12 11 p = 0,89Bilinguisme (n) 4 3 p = 0,80Âge pères naissance (années) 34,57 32,79 p = 0,35Âge mère naissance (années) 29,63 30,54 p = 0,57

Données périnatalesGrossesse difficile (n) 5 8 p = 0,23Accouchement difficile (n) 6 5 p = 0,89Terme (semaines d’aménorrhée) 38,9 38,3 p = 0,28Poids naissance (g) 3283 3378 p = 0,59Taille naissance (cm) 49,6 49,4 p = 0,75Périmètre crânien (cm) 34,5 34,1 p = 0,55

Développement psychomoteurRetard marche (n) 0 4 p = 0,04**Retard propreté (n) 2 7 p = 0,04**Âge des premiers mots (mois) 23 25 p = 0,59

ATCDInf ORL répétition (n) 14 9 p = 0,18Antécédents médicaux (n) 9 11 p = 0,48Antécédents troubles du langage familial 9 7 p = 0,71

Prise en charge avant CRLOrthophonie (n) 16 15 p = 1Psychomotricité (n) 3 5 p = 0,42Psychothérapie (n) 1 3 p = 0,32Groupe (n) 0 2 p = 0,22

Évaluation au centre référent langageDiagnostic : expressif/réceptif (n) 10/8 8/9 p = 0,61Latéralité : D/G (n) 17/1 15/2 p = 0,51Phonologie 3,2 (0,7) 3,6 (0,7) p = 0,01**Expression lexicale 2,3 (1,2) 2,0 (1,2) p = 0,2Compréhension lexicale 1,8 (1,5) 2,1 (1,3) p = 0,5Expression syntaxique 2,9 (1,0) 3,1 (1) p = 0,5Compréhension syntaxique 1,7 (1,61) 2,3 (1,1) p = 0,2Score de sévérité 2,4 (0,8) 2,6 (0,8) p = 0,3Éléments pédopsychiatriques (n) 5 7 p = 0,33Éléments psychomoteurs (n) 9 13 p = 0,05Quotient intellectuel verbal 75 80 p = 0,44Quotient intellectuel performance 99,7 92,2 p = 0,21

Examens complémentairesAudiogramme anormal (n) 3 3 p = 0,87Anomalies IRM (n) 3 3 p = 1

CRL : centre référent langage ; ATCD : antécédents ; moy : moyenne. La comparaison statistique des deux groupes montre des différencessignificatives pour la phonologie, l’âge d’acquisition de la marche et de la propreté et une différence à la limite de la significativité pour

D

l’existence d’anomalies psychomotrices.∗∗p < 0.05.

le sens de retards plus importants concernant la phono-

logie et la compréhension syntaxique dans les atteintestemporo-occipitales, ce qui n’est pas le cas pour lesautres dimensions du langage ni pour la sévérité initialeglobale.

Uss

iscussion

ne proportion importante d’enfants atteints de TSLO pré-ente des anomalies paroxystiques infracliniques à l’EEG,oit 49 %. Ces anomalies EEG sont associées à un nombre

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324 M. Lévy-Rueff et al.

Tableau 4 Comparaison des données évolutives de deux groupes d’enfants atteints de troubles spécifiques du langage selonqu’ils présentent (n = 11) ou non (n = 13) des anomalies à l’électroencéphalogramme (EEG).

EEG normal n = 13 EEG anormal n = 11 Test

Après évaluationScolarité normale/adaptée 12/1 9/3 p = 0,62Redoublement 2 6 p = 0,08

Prise en chargeOrthophonie 12 10 p = 0,59Psychomotricité 3 5 p = 0,44Psychologue 5 4 p = 1Groupe 0 2 p = 0,48

ÉvolutionCompréhension orale p = 1

Amélioration 7 7Pas d’amélioration 1 0

Expression orale p = 0,14Nette amélioration 5 4Amélioration mais des difficultés persistent 8 4Difficultés très importantes 0 3

Lecture : satisfaisante/non acquise 6/1 3/3 p = 0,32Écriture : satisfaisant/non acquise 4/5 9/7 p = 0,68Maladresse : non/oui 9/4 8/3 p = 1Amélioration trouble psychologique 3/3 3/5 p = 0,46

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La comparaison statistique des deux groupes ne montre pas de di

lus important de retards d’acquisition de la marche et dea propreté, à une plus grande proportion de difficultés psy-homotrices non spécifiques, ainsi qu’à une atteinte initialelus importante de la dimension phonologique du langage.outefois, la présence de ces anomalies EEG n’est pas liée

un moins bon pronostic évolutif tel qu’il est évalué dansette étude.

nomalies électroencéphalographiques dans lesroubles spécifiques du langage : proportion etescription

a proportion d’anomalies EEG paroxystiques que nous rap-ortons ici est beaucoup plus élevée que celle qui estbservée en population générale pour la même tranche’âge, qui est de 1 % [22]. Cette fréquence est en accordvec les travaux de Duvelleroy-Hommet et al. [23], Picardt al. [24] et Chéliout-Héraut et al. [3], mais plus élevée quees estimations les plus récentes [25,26] soit 6,3 % pour Ven-ateswaran et al. [26]. Dans notre population les anomaliesont essentiellement des pointes d’allure biphasique, alorsue Chéliout-Héraut et al. [3] décrivent chez les patientstteints de TSLO des anomalies beaucoup plus hétérogènes.es anomalies EEG que nous avons retrouvées sont majo-itairement localisées à gauche, ce qui a été égalementécrit par plusieurs auteurs chez des enfants présentantes atteintes des fonctions verbales [19,20,22]. L’asymétrie

onctionnelle corticale et la « dominance » de l’hémisphèreauche pour les fonctions linguistiques sont bien connuesepuis les travaux de Broca en 1861 [36] et récemment cor-oborés par de nombreux travaux d’imagerie anatomique

sldl

nce significative des données d’évolution.

t fonctionnelle par résonance magnétique nucléaire (RMN)ortant sur l’étude du développement du langage [37].ans notre étude, les anomalies observées sont princi-alement frontorolandiques (30 %) et temporo-occipitales60 %) gauches. Ces mêmes localisations sont retrouvées parhéliout-Héraut et al. [3], Sato et Dreiffuss [38], Papavasi-

iou et al. [39], Monjauze et al. [40]. Elles sont localiséesans des régions du cortex gauche impliquées dans la pro-uction du langage : zone de Broca, zone de Wernicke etyrus angulaire. Cela plaide pour une relation entre les ano-alies EEG observées chez ces patients et les troubles du

angage qu’ils présentent. C’est ce que suggèrent Benasicht al. [41] pour qui des anomalies EEG frontales de typeamma seraient associées à une vulnérabilité aux TSLO, cesnomalies étant préexistantes au trouble, avant trois ans.lles pourraient refléter des troubles de la migration neu-onale ou des perturbations anatomiques dans ces régions,omme cela a été suggéré dans certains travaux [37]. Ainsi,es anomalies anatomiques frontorolandiques ont été obser-ées par certains auteurs [42,43], ainsi que des dysplasies dea partie inférieure ou de la base du lobe temporal [44,45].

Il serait tout à fait intéressant de pouvoir analyser sur unlus grand groupe et avec des outils plus fins et spécifiqueses relations entre la localisation de ces anomalies focales etes évaluations approfondies du trouble initial du langage,fin de pouvoir mettre à jour d’éventuelles corrélations ana-omocliniques. Nos analyses descriptives préliminaires vontans le sens d’une atteinte plus importante de la dimen-

ion phonologique et de la compréhension syntaxique danses atteintes temporo-occipitales contrairement aux autresimensions du langage et à la sévérité initiale mesurée pare score global ; toutefois, ces résultats sont à interpréter
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hslddsrpljour d’anomalies jusque là non visibles, notamment pour les

Troubles spécifiques du langage et anomalies électroencéph

avec la plus grande prudence du fait d’importantes limitesméthodologiques.

Les anomalies électroencéphalographiques dansles troubles spécifiques du langage et leursassociations aux caractéristiques anamnestiques,cliniques et paracliniques

Les anomalies EEG sont associées dans notre populationà un nombre significativement plus important de retardsd’acquisition de la marche et de la propreté et à unefréquence accrue (mais non significative) d’anomalies psy-chomotrices, ce qui pourrait aller dans le sens d’uneparticipation neurologique aux TSLO.

Les TSLO sont très souvent associés à des degrés divers àdes difficultés praxiques. Une revue de 28 études a permisd’observer que 40 % à 90 % des enfants souffrant de TSLOprésentaient des difficultés de la motricité fine et globale,ainsi que des troubles praxiques (difficultés d’imitation et deplanification de séquences de gestes) [5]. La question d’unecomorbidité entre TSLO et troubles praxiques est soulignéepar certaines études génétiques qui mettent en évidenceun lien entre troubles moteurs fins et troubles dans la pro-duction des sons du langage [46]. L’association observée icientre retard des acquisitions précoces, anomalies psycho-motrices et anomalies paroxystiques va donc dans le sensd’un substrat neurologique commun à l’origine d’un dys-fonctionnement cognitif plus diffus. Cela a déjà été suggérépar certains auteurs, qui évoquent une atteinte plus glo-bale des fonctions exécutives chez les enfants présentantdes troubles du langage [5]. L’hypothèse d’une perturbationcérébrale commune ou d’un « développement cérébral aty-pique » a donc été soulevée [47]. Selon cette hypothèse, lestroubles spécifiques des apprentissages ne seraient que desexpressions variables de mêmes dysfonctionnements céré-braux sous-jacents, dysfonctionnements diffus, distribués etnon localisés.

Dans ce travail, nous retrouvons une atteinte de la dimen-sion phonologique du langage plus importante chez les sujetsprésentant des anomalies EEG, alors que les autres dimen-sions du langage, le score moyen de sévérité et le type dedysphasie selon la CIM10 ne diffèrent pas. Cela est particu-lièrement intéressant puisque l’atteinte phonologique estconsidérée comme la plus spécifique des TSLO [48].

La présence d’anomalies à l’EEG pourrait être ainsirévélatrice d’anomalies neurodéveloppementales associéesaux TSLO. L’inclusion dans notre cohorte de sujets éle-vés dans des milieux bilingues, chez lesquels un diagnosticde TSLO peut être effectué, renforce cette hypothèse.En effet, nous avons vérifié que nos résultats ne diffé-raient pas si l’on retirait ce sous-groupe de sept enfantsde notre cohorte. Or, nous avions précédemment montréque la fréquence des TSLO n’était pas plus élevée chezles enfants bilingues (12,5 %), contrairement aux troublesenvahissants du développement [35]. Ainsi, l’influence del’environnement langagier ne semble pas déterminante dansla survenue d’un TSLO.

L’absence de corrélation entre la présence d’anomalies

à l’EEG et l’évolution des troubles dans notre populationpourrait peut être s’expliquer par le caractère plus intensifde la prise en charge des enfants présentant des anomalies

pBr

raphiques 325

l’EEG du fait de la sévérité de l’atteinte phonologique ete la présence plus fréquente chez ces enfants de troublessychomoteurs. Cela est d’autant plus probable que nousvons à faire à une population d’enfants très jeunes, donta prise en charge précoce débute avant l’âge de six ans, ceui a probablement favorisé une meilleure évolution.

imites

otre étude comporte un certain nombre de limites métho-ologiques. Notre recrutement comporte un biais, puisqu’ilorte sur des patients adressés à notre centre référent’évaluation des troubles des apprentissages, pour desroubles précoces et sévères. Malgré ce biais en faveur d’unelus grande gravité des troubles, la précocité du diagnosticuvre des perspectives d’évolution plus favorable.

L’inclusion de sept sujets bilingues pourrait être consi-érée comme une limite de cette étude. Toutefois, leiagnostic de TSLO peut être posé selon la classification CIM0 en dépit du bilinguisme. Par ailleurs, une étude anté-ieure effectuée dans notre centre comparant les sujetsilingues aux monolingues a montré que la fréquence desSLO n’est pas significativement plus élevée dans le groupeilingue (12,5 %) contrairement à la fréquence des troublesnvahissants du développement [35]. Enfin, dans notreopulation actuelle, la comparaison des groupes bilingue etonolingue sur l’ensemble des variables étudiées n’a pasontré de différence significative entre les deux groupes ;

insi, les résultats restent les mêmes que l’on inclue ouue l’on exclue le sous-groupe des enfants bilingues dansa cohorte.

Une autre limite concerne la nature rétrospective deotre étude, ainsi que les modalités d’évaluation de’évolution de nos patients, à des intervalles de tempsariables après la première évaluation, par un recueile données subjectif basé sur l’évaluation des parents,n situation écologique, c’est-à-dire sans standardisationes modalités de prise en charge. Toutefois, le recueiles données auprès des parents est considéré commene source très fiable d’informations dans d’autres patho-ogies (par exemple l’Autistic Diagnostic Interview pour’autisme). En revanche, nous avons pu vérifier pour lesatients qui avaient bénéficié d’un deuxième bilan ortho-honique, que l’évaluation subjective des parents reflétaitien l’évaluation objectivée par les tests standardisés. Unevaluation normée de l’évolution du langage de ces enfantsst actuellement en cours.

En ce qui concerne les données de l’EEG, il serait sou-aitable de disposer de tracés d’une nuit complète, afin de’assurer de la bonne architecture du sommeil et d’étudiera répartition des pointes en fonction des différents stadese sommeil, Enfin, nous ne disposons malheureusement pas’IRM cérébrale pour tous les patients de la cohorte. L’idéalerait en outre de bénéficier de coupes fines, de diffé-entes séquences avec une analyse de la tessiture et deouvoir répéter l’examen IRM à distance, afin de suivre’évolution de la maturation du cerveau et la possible mise à

atients dont l’amélioration clinique n’est pas satisfaisante.ien entendu, ces examens, utiles dans une perspective deecherche vers une meilleure connaissance des mécanismes

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26

hysiopathologiques qui sous-tendent le TSLO ne sauraienttre recommandés dans le bilan diagnostique standard desroubles du langage.

Enfin, la petite taille de notre échantillon nous aontraints à utiliser des tests statistiques non paramé-riques, moins puissants que les tests paramétriques.

ers un modèle neurodéveloppemental desroubles spécifiques du langage ?

n certain nombre d’arguments plaide en faveur d’unodèle neurodéveloppemental des TSLO, à l’instar de cer-

aines pathologies psychiatriques comme la schizophrénieu le trouble bipolaire, dans lesquelles des troubles pré-oces du langage et des apprentissages sont d’ailleursécrits de manière rétrospective [49,50]. En effet, de nom-reuses données de la littérature corroborées par ce travail,uggèrent l’existence pour ces troubles d’une vulnérabilitéransmise ou acquise qui ne s’exprime que chez certainsatients.

Ainsi, on retrouve un nombre important d’antécédentsamiliaux de TSLO chez certains patients sans que toute laratrie ne soit atteinte, ce qui plaide pour des mécanismese transmission complexes, sans doute multifactoriels. Onrouve également un plus grand nombre de grossessest d’accouchements difficiles, ainsi qu’un nombre impor-ant d’anomalies à l’EEG et à l’IRM, qui sont associés

une fréquence accrue de retard des acquisitions pré-oces et de difficultés psychomotrices, probables témoins’anomalies neurologiques minimes sous-jacentes, anoma-ies qui ne sont cependant, ni spécifiques, ni constantes.n effet, 26 des enfants ont bénéficié d’une IRM dont sixrésentaient en T2 des hypersignaux périventriculaires dea substance blanche à prédominance postérieure. Nous’avons pas présenté ces résultats car tous les enfants dea cohorte n’avaient pu bénéficier de cet examen, toutefois’existence de ces anomalies en l’absence d’antécédents derématurité et d’encéphalites pourrait appuyer cette théo-ie neurodéveloppementale et mérite d’aller plus avant danseur identification au moyen d’une étude prospective.

Le fait que certaines particularités du tracé électroencé-halographique et de retard d’acquisition psychomotricesrécèdent le diagnostic de TSLO plaide en faveur de’hypothèse neurodéveloppementale. On peut ainsi proposern modèle, selon lequel des anomalies neurodéveloppemen-ales minimes, qu’elles soient génétiquement transmises oucquises en pré ou périnatal, rendent ces sujets vulnérablesux troubles spécifiques du langage oral.

L’enjeu est ainsi celui du repérage précoce de ces situa-ions à risque et de ces troubles, avant l’âge de six ans, de larévention d’éventuels facteurs aggravants ou précipitants,els que des baisses auditives liées à des otites séreuses oues environnements familiaux mal ajustés.

Enfin, l’étude, en première année de vie des précurseursorporels et interactifs de l’accès de l’enfant à la communi-ation et au langage montre que les interactions observéesans la dyade et la triade peuvent jouer un rôle sur le déve-

oppement du langage. Des défauts interactionnels seraient

l’origine de défauts de l’organisation et de l’acquisitionu langage. Des interventions très précoces par le biais’un accompagnement et de la mise en évidence de ces

vdrp

M. Lévy-Rueff et al.

nteractions défaillantes auprès de triades identifiéesomme vulnérables pourraient avoir un effet protecteur évi-ant la décompensation vers les TSLO [51].

Enfin, la détection précoce d’anomalies EEG chezes enfants, révélatrices de périodes contemporaines desointes et ondes lentes pendant lesquelles il existe un dés-quilibre entre facteurs excitateurs et inhibiteurs pose lauestion de l’incidence de ces troubles sur les processus deaturation cérébrale, même si ces anomalies tendent à se

ormaliser avec la croissance. Les enjeux du futur réclamentue nous établissions des liens entre les données cliniques,europhysiologiques et génétiques associées aux troublespécifiques d’acquisition du langage oral.

onclusion

es résultats nous permettent d’avancer dans la compré-ension des troubles spécifiques du langage, pathologiesncore méconnues et faisant l’objet de peu de travaux deecherche à l’heure actuelle. Si nous n’avons pas conclu àn rôle pronostique des anomalies EEG dans les troublespécifiques du langage, leur fréquence, leur associationux retards d’acquisition de la marche et de la propreté,ux anomalies psychomotrices et à une plus grande sévé-ité initiale de l’atteinte phonologique suggère l’existence’un trouble physiologique endogène commun détermi-ant une susceptibilité aux troubles du langage et auxodifications du tracé électroencéphalographique. Leurrésence serait compatible avec un modèle théorique selonequel une vulnérabilité transmise ou précocement acquiseerait à l’origine d’anomalies neurodéveloppementales qui’exprimeront ou non au plan fonctionnel selon qu’elles ren-ontreront un environnement favorable ou défavorable àeur expression. Des travaux de recherche de plus grandenvergure et notamment un recueil prospectif des don-ées avec des recueils standardisés des données évolutives

distance s’avère indispensable pour confirmer nos hypo-hèses.

Outre ces aspects de recherche étiopathogénique, lauestion de la pertinence d’un EEG systématique dans leilan des TSLO reste entière [16]. Il serait intéressant’examiner comment ces anomalies présentes à l’EEG évo-uent dans le temps et s’il existe une corrélation entre leurersistance ou leur disparition et l’évolution clinique desroubles. De la même manière, une moins bonne évolutiones TSLO devra inciter à contrôler l’IRM qui pourrait dévoileres anomalies jusque là non observées.

Dans le cadre de la recherche, l’utilisation de nouvellesechniques d’imagerie (analyse de tessiture, imagerie fonc-ionnelle du langage) permettrait de progresser vers uneeilleure identification des anomalies neuro-anatomiques

bservées dans les TSLO et vers une meilleure connaissancees corrélations anatomo-cliniques et électrophysiolo-iques.

Outre ces aspects de recherche étiopathogénique concer-ant les facteurs qui président à cette vulnérabilité, l’un desnjeux majeurs des travaux à venir sera de favoriser la pré-

ention, le repérage et la prise en charge précoce et adaptéees troubles spécifiques du langage, afin de favoriser leurégression et de diminuer leur incidence sur le dévelop-ement psychique des enfants atteints. Dans ce sens, la
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Troubles spécifiques du langage et anomalies électroencéph

place du pédopsychiatre paraît primordiale dans la prise encharge multidisciplinaire des TSLO puisqu’il est au centred’un réseau de soins permettant une collaboration étroiteentre les différents intervenants médicaux-psychiatres etneurologues, paramédicaux et scolaires.

Déclaration d’intérêts

Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts enrelation avec cet article.

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