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Communication breve

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Fibrome odonto-ameloblastique de l’enfant

Pediatric mandibular ameloblastic fibro-odontoma

A. Zehania,*, N. Kourdaa, A. Landolsib, A. Adouanib, R. Zermania, S. Ben JilaniaDisponible en ligne sur

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Recu le :3 janvier 2010Accepte le :1 mars 2011Disponible en ligne13 avril 2011

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a Service d’anatomie pathologique, hopital Charles-Nicolle, Tunis, Tunisieb Service de chirurgie maxillofaciale, hopital Charles-Nicolle, Tunis, Tunisiewww.sciencedirect.com�

SummaryIntroduction. Ameloblastic fibro-odontoma (AFO) is a very rare

mixed odontogenic tumor (2% of all odontogenic tumors). It is

considered as a non-extensive non-aggressive tumor but recurrence

and malignant transformation remain possible. We report a volumi-

nous AFO in a child.

Case report. A 7-year-old boy presented with a right mandibular

and facial swelling. The panoramic radiograph and CT scan revealed

a voluminous unilocular radiolucent lesion (10 cm) with an impacted

tooth that involved the ramus area and the angle of the right

mandible. Enucleation and curettage was performed with a good

outcome. There was no recurrence at ten months.

Discussion. This case is exceptional because of the young patient’s

age, the large tumor diameter, and the good outcome after ten months.

This tumor occurs more often in the posterior region of the mandible

and is frequently seen in the first two decades of life. The diagnosis is

made on radio-clinical data and may be confirmed by histology. A

surgical treatment with complete tumor removal is recommended to

prevent recurrence.

� 2011 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

Keywords: Ameloblastic fibro-odontoma, Odontogenic tumor, Mand-ible

ResumeIntroduction. Le fibrome odonto-ameloblastique (FOA) est une

tumeur odontogenique mixte tres rare (2 % des tumeurs odontoge-

niques). Elle est souvent localisee et peu agressive. Les recidives et

les transformations malignes sont possibles. Nous presentons le cas

d’un volumineux FOA mandibulaire de l’enfant.

Observation. Un enfant age de sept ans presentait une tumefaction

mandibulaire droite de 10 cm qui deformait le relief facial. La

muqueuse etait saine. La radiographie panoramique et la tomoden-

sitometrie du massif facial montraient une volumineuse image

kystique, monogeodique, qui prenait l’angle, le corpus et le ramus

mandibulaire droits. Elle etait associee a une dent incluse. Le kyste a

ete enuclee et la cavite curetee. Il n’y pas eu de recidive a dix mois.

Discussion. Notre observation se distingue par le jeune age de

l’enfant, la grande dimension de la tumeur et l’absence de recidive

apres exerese chirurgicale. Le FOA survient le plus souvent au

niveau de la region posterieure de la mandibule. Il interesse

habituellement le sujet jeune dans les deux premieres decennies

de la vie. Les signes radiocliniques orientent le diagnostic et

l’anatomo-pathologie permet de le confirmer. L’exerese chirurgicale

complete permet d’eviter les recidives.

� 2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserves.

Mots cles : Fibrome odonto-ameloblastique, Tumeur odontogenique,Mandibule

Introduction

Le fibrome odonto-ameloblastique (FOA), ancien fibrome ame-loblastique, est une tumeur odontogenique mixte tres rare (2 %des tumeurs odontogeniques). Cent vingt-trois cas ont ete

* Auteur correspondant.Rue Mohamed-Rached-Beji, residence Ichbilia no 1, 2038 Ennasr 2, Tunis, Tunisie.e-mail : alia.zehanikassar@yahoo.fr (A. Zehani).

0035-1768/$ - see front matter � 2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserves.10.1016/j.stomax.2011.03.001 Rev Stomatol Chir Maxillofac 2011;112:187-189

rapportes [1]. Le FOA se definit par une proliferation d’epithe-lium odontogenique [2]. Il atteint le plus souvent l’adulte jeunede moins de 20 ans. Son siege de predilection est mandibulaire.Il est souvent asymptomatique et decouvert fortuitement lorsd’un examen bucco-dentaire de routine. Le traitement esthabituellement conservateur ; une chirurgie radicale peut etrerecommandee, en cas de tumeur de grande taille ou de recidive.Nous presentons un volumineux FOA mandibulaire del’enfant.

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A. Zehani et al. Rev Stomatol Chir Maxillofac 2011;112:187-189[()TD$FIG]

Figure 1. Panoramique dentaire. Image monogeodique prenant le corpus, l’angle et le ramus mandibulaires droits et incluant le germe de la 47 (fleche).

Observation

Un enfant age de sept ans, a consulte pour une tumefactionmandibulaire droite evoluant depuis deux semaines. Cettetumefaction mesurait 10 cm de grand axe, etait indolore, deconsistance osseuse, et sans signes inflammatoires. Elle defor-mait le relief de l’angle et du ramus mandibulaire droit. Levestibule inferieur au niveau de l’angle droit etait comble parun epaississement osseux en regard de la branche montantedroite. La radiographie panoramique montrait une image

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Figure 2. Scanner en coupe horizontale. Volumineuse image hypodense,osteolytique (fleche).

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monogeodique prenant le corpus, l’angle et le ramus mandi-bulaires droits et incluait le germe de la 47, sans lisere decondensation peripherique, ni refoulement dentaire, ni atteintede l’echancrure sigmoıde ou du corone (fig. 1). La tomodensi-tometrie du massif facial revelait une image hypodense, hete-rogene, prenant l’angle, la branche horizontale et la branchemontante droits ; il y avait une rupture de la corticale interne,sans extension aux parties molles (fig. 2). Les aspects radio-logiques evoquaient deux diagnostics : un kyste dentigere ouun fibrome odontogenique. Le traitement a consiste en uneenucleation de la masse et un curetage de la cavite, via un abordvestibulaire avec preservation du nerf dentaire inferieur (V3).L’examen anatomopathologique a porte sur une formationkystique presentant a la coupe des vegetations endophytiqueset une dent incluse. Microscopiquement, la tumeur comportaitune composante epitheliale odontogenique agencee en lobulesou en travees, parfois anastomotiques. Les cellules tumorales,cubiques ou cylindriques, etaient munies de noyaux reguliers,sans atypies ni mitose. Ces structures epitheliales etaientdisposees au sein d’une composante mesenchymateuse lacheriche en cellules etoilees rappelant la papille dentaire. Le diag-nostic de FOA a ete retenu. Le controle radiologique, trois moisapres le traitement chirurgical, objectivait une reossificationprogressive et homogene de la zone traitee. L’evolution a etefavorable sans recidive apres dix mois.

Discussion

Notre observation se distingue par le jeune age de l’enfant, lagrande dimension de la tumeur et l’absence de recidive apresexerese chirurgicale.Le FOA a ete decrit pour la premiere fois en 1891 [1]. Il alongtemps ete considere comme une variante de l’ameloblas-tome [1]. Ce n’est qu’en 1946 que Thoma et Goldman ontpropose de le classer comme une entite distincte [3]. Il atteinthabituellement les sujets de moins 20 ans avec une moyenne

Fibrome odonto-ameloblastique de l’enfant

de 15 ans sans predilection de sexe. Le siege est preferentiel-lement mandibulaire posterieur (70 % des cas), souvent enregard d’une dent incluse. Il a une croissance lente et restelongtemps asymptomatique. Parfois il peut etre revele par unœdeme, une douleur ou une tumefaction, comme dans notreobservation.L’aspect radiologique montre une lacune bien limitee, uni oupluriloculaire [2]. La presence d’une dent au sein de la tumeurest retrouvee dans 75 % des cas. D’autres diagnostics peuventetre evoques sur l’aspect radiologique : kyste dentigere, fibromeodontogenique, tumeur keratokystique odontogenique ouameloblastome. La dimension moyenne est de 4 cm [1].A l’examen histologique, cette tumeur a double composanteassocie des structures epitheliales rappelant l’organe del’email et des plages de tissu conjonctif simulant la papilledentaire, sans aucune structure dentaire calcifiee. Ces aspectshistologiques peuvent etre confondus avec un ameloblas-tome. C’est la confrontation anatomoclinique qui permetde redresser le diagnostic. La transformation sarcomateusedu tissu conjonctif (fibrosarcome ameloblastique) est suspec-tee en presence d’atypies nucleaires, de mitoses et une pertede la composante epitheliale [4].Le FOA est generalement peu agressif [2] et d’excellent pro-nostic apres enucleation. Le traitement chirurgical est l’enu-cleation de la tumeur suivi d’un curetage de la caviteresiduelle. Une excision large est recommandee en presencede lesions de grandes dimensions s’etendant aux tissus adja-cents et en cas de recidive.

Le pourcentage de recidive est tres variable, il avoisine 70 %apres dix ans [1]. Ce pourcentage est moins eleve aprestraitement radical qu’apres traitement conservateur [1].Une surveillance reguliere est recommandee pour detecterune recidive precoce ou une transformation maligne dont letaux peut atteindre 22 % a dix ans [1]. Ce risque de trans-formation maligne augmenterait si l’age du patient aumoment du diagnostic etait superieur a 22 ans [1].

Declarations d’interets

Les auteurs declarent ne pas avoir de conflits d’interets enrelation avec cet article.

References[1] Chen Y, Wang JM, Li TJ. Ameloblastic fibroma: a review of

published studies with special reference to its nature andbiological behavior. Oral Oncol 2007;43:960–9.

[2] Peron JM, Hardy H. Tumeurs odontogeniques mixtes. RevStomatol Chir Maxillofac 2009;110:217–20.

[3] Thoma KH, Goldman HM. Odontogenic tumors: A classificationbased on observations of the epithelial, mesenchymal, andmixed varieties. Am J Path 1946;22:433–71.

[4] Sano K, Yoshida S, Ninomiya H, Ikeda H, Ueno K, Sekine J, et al.Assessment of growth potential by MIB-1 immunohistochem-istry in ameloblastic fibroma and related lesions of the jawscompared with ameloblastic fibrosarcoma. J Oral Pathol Med1998;27:59–63.

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