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Pneumoparotide : une e ´tiologie rare de tume ´faction parotidienne re ´cidivante Pneumoparotid: A rare cause of recurrent parotid swelling R. Nicot a, * ,b , L. Myon a,b , S. Konopnicki a,b , J. Ferri a,b,c,d , G. Raoul a,b,c,d a Service de chirurgie maxillo-faciale et stomatologie, ho ˆpital Roger Salengro, 2, avenue Oscar-Lambret, 59037 Lille cedex, France b Universite ´ de Lille Nord de France, UDSL, 59000 Lille, France c Inserm U 1008, Controlled Drug Delivery Systems and Biomaterials, 59000 Lille, France d International Association of Oral and Maxillofacial Medicine (IAOMM), 7, bis rue de la Cre ´ativite ´, 59650 Villeneuve-d’Ascq, France Disponible en ligne sur www.sciencedirect.com Introduction Les tume ´factions parotidiennes re ´cidivantes sont fre ´quentes chez l’enfant et l’adulte jeune. On recense des e ´tiologies infectieuses (virales ou bacte ´riennes), me ´taboliques (diabe `te, maladie de Cushing, hypothyroı ¨die), syste ´miques (maladie de Wegener, sarcoı ¨dose), ne ´oplasiques ou obstructives. La pneu- moparotide (ou pneumoparotidite) est une e ´tiologie rare de tume ´faction parotidienne re ´cidivante. Elle se de ´finit par la pre ´sence d’air au sein de la glande parotide ou du canal de Ste ´non [1]. La physiopathologie retrouve une incompe ´tence des syste `mes antireflux (ostium du canal de Ste ´non, contrac- tion musculaire du buccinateur) en cas d’augmentation de la Summary Introduction. Pneumoparotid is a rare cause of recurrent parotid swelling. It is often fortuitous, caused by an action inducing intraoral pressure, increased or self-induced. Observation. An 8-year-old boy presented with recurrent right unilateral parotid swelling for 2 years. A CT-scan was performed, outside of the acute phase, which revealed the presence of intrapa- rotid air bubbles. Discussion. Pneumoparotitis results from air flowing back into Stensen’s duct, due to an anatomical abnormality and a significant increase of intraoral pressure. The diagnosis is made on clinical examination, often completed by a morphological examination (cer- vicofacial CT-scan or parotid ultrasound investigation). The outcome is most often favorable, with symptomatic treatment, and sometimes antibiotic prophylaxis. Patient education is the best means to prevent recurrence. ß 2013 Elsevier Masson SAS. All rights reserved. Keywords: Parotitis, Pneumoparotitis, Parotid gland, Stensen’s duct Re ´sume ´ Introduction. La pneumoparotide est une e ´tiologie rare de tume ´- faction parotidienne re ´cidivante. Elle peut survenir de manie `re fortuite, lors d’activite ´s occasionnant une augmentation de la pres- sion intra-orale ou e ˆtre auto-induite Observation. Un jeune garc ¸on de huit ans pre ´sentait une tume ´fac- tion parotidienne unilate ´rale droite re ´cidivante depuis environ deux ans. Le scanner re ´alise ´ lors du bilan e ´tiologique et en dehors de la phase aigue ¨ montrait des bulles d’air intraparotidiennes. Discussion. La pneumoparotide re ´sulte d’un afflux re ´trograde d’air dans le canal de Ste ´non, cause ´e par une anomalie anatomique et une forte augmentation de la pression intra-orale. Le diagnostic est clinique, souvent comple ´te ´ d’un examen morphologique (scanner cervicofacial ou e ´chographie parotidienne). L’e ´volution est le plus souvent favorable avec un traitement symptomatique comprenant parfois une antibioprophylaxie. L’e ´ducation du patient est essentielle pour e ´viter les re ´cidives. ß 2013 Elsevier Masson SAS. Tous droits re ´serve ´s. Mots cle ´s : Parotidite, Pneumoparotidite, Glande parotide, Canal de Ste ´non * Auteur correspondant. e-mail : [email protected] (R. Nicot). Rec ¸u le : 22 mai 2012 Accepte ´ le : 11 mars 2013 Disponible en ligne 17 avril 2013 Cas clinique 111 2213-6533/$ - see front matter ß 2013 Elsevier Masson SAS. Tous droits re ´serve ´s. http://dx.doi.org/10.1016/j.revsto.2013.03.005 Rev Stomatol Chir Maxillofac Chir Oral 2013;115:111-113

Pneumoparotide : une étiologie rare de tuméfaction parotidienne récidivante

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Page 1: Pneumoparotide : une étiologie rare de tuméfaction parotidienne récidivante

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Cas clinique

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Pneumoparotide : une etiologie rare detumefaction parotidienne recidivante

Pneumoparotid: A rare cause of recurrent parotid swelling

R. Nicota,*,b, L. Myona,b, S. Konopnickia,b, J. Ferria,b,c,d, G. Raoula,b,c,d

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Recu le :22 mai 2012Accepte le :11 mars 2013Disponible en ligne17 avril 2013

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a Service de chirurgie maxillo-faciale et stomatologie, hopital Roger Salengro,2, avenue Oscar-Lambret, 59037 Lille cedex, Franceb Universite de Lille Nord de France, UDSL, 59000 Lille, Francec Inserm U 1008, Controlled Drug Delivery Systems and Biomaterials, 59000 Lille, Franced International Association of Oral and Maxillofacial Medicine (IAOMM),7, bis rue de la Creativite, 59650 Villeneuve-d’Ascq, France

Disponible en ligne sur

www.sciencedirect.com

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SummaryIntroduction. Pneumoparotid is a rare cause of recurrent parotid

swelling. It is often fortuitous, caused by an action inducing intraoral

pressure, increased or self-induced.

Observation. An 8-year-old boy presented with recurrent right

unilateral parotid swelling for 2 years. A CT-scan was performed,

outside of the acute phase, which revealed the presence of intrapa-

rotid air bubbles.

Discussion. Pneumoparotitis results from air flowing back into

Stensen’s duct, due to an anatomical abnormality and a significant

increase of intraoral pressure. The diagnosis is made on clinical

examination, often completed by a morphological examination (cer-

vicofacial CT-scan or parotid ultrasound investigation). The outcome

is most often favorable, with symptomatic treatment, and sometimes

antibiotic prophylaxis. Patient education is the best means to prevent

recurrence.

� 2013 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

Keywords: Parotitis, Pneumoparotitis, Parotid gland, Stensen’s duct

ResumeIntroduction. La pneumoparotide est une etiologie rare de tume-

faction parotidienne recidivante. Elle peut survenir de maniere

fortuite, lors d’activites occasionnant une augmentation de la pres-

sion intra-orale ou etre auto-induite

Observation. Un jeune garcon de huit ans presentait une tumefac-

tion parotidienne unilaterale droite recidivante depuis environ deux

ans. Le scanner realise lors du bilan etiologique et en dehors de la

phase aigue montrait des bulles d’air intraparotidiennes.

Discussion. La pneumoparotide resulte d’un afflux retrograde d’air

dans le canal de Stenon, causee par une anomalie anatomique et une

forte augmentation de la pression intra-orale. Le diagnostic est

clinique, souvent complete d’un examen morphologique (scanner

cervicofacial ou echographie parotidienne). L’evolution est le plus

souvent favorable avec un traitement symptomatique comprenant

parfois une antibioprophylaxie. L’education du patient est essentielle

pour eviter les recidives.

� 2013 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserves.

Mots cles : Parotidite, Pneumoparotidite, Glande parotide, Canal deStenon

Introduction

Les tumefactions parotidiennes recidivantes sont frequenteschez l’enfant et l’adulte jeune. On recense des etiologiesinfectieuses (virales ou bacteriennes), metaboliques (diabete,

* Auteur correspondant.e-mail : [email protected] (R. Nicot).

2213-6533/$ - see front matter � 2013 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserves.http://dx.doi.org/10.1016/j.revsto.2013.03.005 Rev Stomatol Chir Maxillofac Chir Oral 2013;115:11

maladie de Cushing, hypothyroıdie), systemiques (maladie deWegener, sarcoıdose), neoplasiques ou obstructives. La pneu-moparotide (ou pneumoparotidite) est une etiologie rare detumefaction parotidienne recidivante. Elle se definit par lapresence d’air au sein de la glande parotide ou du canal deStenon [1]. La physiopathologie retrouve une incompetencedes systemes antireflux (ostium du canal de Stenon, contrac-tion musculaire du buccinateur) en cas d’augmentation de la

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pression intra-orale [2]. Elle peut etre uni- ou bilaterale.Plusieurs activites et circonstances favorisantes ont etedecrites : souffleurs de verre, pratique d’un instrument a vent[3], pathomimie [4], toux, decompression rapide chez lesplongeurs. Des etiologies plus rares, telles que le port d’unappareil orthodontique [5], ont egalement ete incriminees.Une surinfection bacterienne ascendante peut la compliquer,alors responsable d’une parotidite bacterienne.Nous rapportons ici un cas de pneumoparotide unilateraledroite, revelee par une tumefaction parotidienne recidivantehomolaterale.

Figure 1. TDM cervicofaciale avec injection de produit de contrastemettant en evidence des bulles d’air au sein de la glande parotide (flecheblanche) et du canal de Stenon.

Observation

Un garcon de huit ans s’est presente dans le departement dechirurgie maxillofaciale et stomatologie du CHRU de Lille enfevrier 2012 pour la prise en charge d’une tumefaction paro-tidienne unilaterale droite, recidivante depuis environ deuxans. Lors des precedentes consultations aux urgences pour laprise en charge d’une tumefaction parotidienne droite aigue,le bilan clinique retrouvait un patient apyretique, sans signesinflammatoires locoregionaux, ni de pus a l’issue du canal deStenon. Le bilan biologique ne mettait pas en evidence desyndrome inflammatoire. Lors d’une precedente hospitalisa-tion en pediatrie, un bilan paraclinique biologique avait eterealise. Les differentes serologies (VIH1 et 2, viroses respira-toires de type grippe A et B, enterovirus) etaient negatives. Onretrouvait des arguments pour une immunisation ancienne acytomegalovirus et au virus ourlien. La plombemie affichaitun taux inferieur au seuil de toxicite. Lors de notre examenclinique, l’anamnese retrouvait une tumefaction parotidiennedroite recidivant tous les trois mois, non rythmee par lesrepas, de resolution spontanee en deux a trois jours. On notaitla pratique reguliere de la natation avec seances de plongeeen apnee et la mastication reguliere de chewing-gum, sansque ces habitus ne puissent etre formellement relies auxsymptomes presentes. Le patient etait apyretique. On nenotait pas de tumefaction parotidienne, d’adenopathies cer-vicoparotidiennes, d’emphyseme sous-cutane en regard ou deparalysie faciale a l’examen physique. L’examen endobuccalrevelait un ecoulement salivaire clair au Stenon, sans inflam-mation de la papille parotidienne.Le scanner realise en dehors d’une phase aigue ne retrouvaitpas d’obstacle intra- ou extracanalaire, ni de masse intrapa-rotidienne. On notait cependant la presence de bulles d’airintraparotidiennes permettant de faire le diagnostic positif depneumoparotide (fig. 1). Le patient s’est spontanement pre-sente a notre consultation quelques semaines plus tard, lelendemain de la survenue d’un episode de tumefaction. Onretrouvait une tumefaction parotidienne droite moderee,indolore, sans signes inflammatoires, ni emphyseme (fig. 2).Le reste de l’examen n’etait pas modifie. La prise en charge aconsiste en une information du patient et de ses parents,

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associee a une modification des habitus (arret de la plongeeen apnee lors des seances de natation, diminution de laconsommation de chewing-gum). Il n’a pas ete prescrit d’anti-biotherapie ou de traitement symptomatique.

Discussion

Le pneumoparotide uni- ou bilaterale est une affection rare etpeu decrite dans la litterature. Elle reste neanmoins un diag-nostic a savoir evoquer devant une tumefaction parotidiennerecidivante. L’anatomie du canal de Stenon evite normale-ment un afflux retrograde d’air au sein de la glande parotide.Le clapet muqueux recouvrant la papille parotidienne, le petitdiametre de celle-ci et le passage au travers des musclesbuccinateurs du canal de Stenon sont des elements anato-miques protegeant de cet afflux [2–4] retrograde d’air au seinde la parotide et de son canal. Chez certains patients, uneanomalie anatomique et une forte augmentation de la pres-sion intra-orale [1–4] peuvent aboutir a la pneumoparotide. Lediagnostic clinique est aise en cas d’emphyseme sous-cutaneassocie a une tumefaction parotidienne homolaterale. Lapalpation peut alors reveler des crepitations. Une salivemousseuse est parfois observee a l’orifice du canal de Stenon.Des sensations de genes ou de douleurs homolaterales ont eterapportees. Une echographie peut etre realisee en premiereintention lorsque les signes cliniques sont plus frustes etqu’une pneumoparotide est suspectee [6]. Dans notre cas,le diagnostic a ete porte par l’examen tomodensitometriquecervicofacial. Celui-ci revelait des bulles d’air au sein de la

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Pneumoparotide : une etiologie rare de tumefaction parotidienne recidivante

Figure 2. Tumefaction parotidienne droite moderee (fleche blanche) vue de trois quarts (a gauche) et de dessus (a droite).

glande parotide et du canal de Stenon, permettant de faire lediagnostic de la pathologie. Le scanner permet egalement derechercher une sialectasie, temoin d’une chronicisation de lapathologie. Dans certains cas, le diagnostic positif peut neces-siter la realisation, lors de l’examen tomodensitometrique,d’une manœuvre de Valsalva [7]. On reproduit une augmen-tation de la pression intrabuccale au-dela du seuil de pressionpathologique permettant de faire le diagnostic en dehors dela phase aigue. La sialendoscopie permet de visualiser desbulles au sein du canal de Stenon ou de la glande parotide. Ellepermet egalement de mettre en evidence certaines compli-cations (la sialectasie), mais egalement de poser des diag-nostics differentiels tels que : lithiases radioclaires, stenosesdu Stenon. Dans ce cas clinique, la sialendoscopie n’a pas eterealisee, le diagnostic ayant ete porte lors de la realisation duscanner. Les pneumoparotides recidivantes se resolvent defacon spontanee en un a trois jours sans traitement specifique[8]. La prise en charge releve essentiellement d’une informa-tion sur la pathologie, afin de permettre l’eviction des facteursdeclenchants. On cherche a diminuer les comportements al’origine d’une augmentation de la pression intrabuccale.L’identification des ces derniers est primordiale. Une priseen charge psychologique ou psychiatrique peut etre neces-saire en cas de troubles obsessionnels compulsifs ou depathologie psychiatrique associee. La pathomimie est unedes etiologies connues et doit faire rechercher un beneficesecondaire. Une antibioprophylaxie par amoxicilline peut sejustifier afin d’eviter la survenue d’une parotidite bacterienneascendante a cocci Gram+ lors de la phase aigue [8]. En cas depneumoparotidite averee, une antibiotherapie curative estrecommandee. Il faut rassurer le patient sur sa pathologie etlui expliquer les mesures locales (massages parotidiens,hydratation abondante). Des sialogogues peuvent etre associesa la phase aigue. Exceptionnellement, des traitements radicauxont egalement ete proposes dans les formes les plus severes et

recidivantes : parotidectomie totale conservatrice du nerffacial, transposition du canal de Stenon dans la fosse amygda-lienne ou ligature des canaux salivaires principaux [8–10].

Declaration d’interets

Les auteurs declarent ne pas avoir de conflits d’interets enrelation avec cet article.

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