Cas clinique

Tumeur glomique de la capsule antérieure du coude.À propos d’un cas

Glomus tumor of volar elbow capsule. Case report

M. Burnier, L. Erhard *

Institut chirurgical de la main et du membre supérieur, 17, avenue Condorcet, 69100 Villeurbanne, France

Reçu le 20 mars 2013 ; reçu sous la forme révisée le 2 novembre 2013 ; accepté le 18 novembre 2013Disponible sur Internet le 11 decembre 2013

Résumé

Les tumeurs glomiques sont des tumeurs rares, bénignes mais douloureuses et pouvant être responsables d’une gêne fonctionnelle majeure.Même si leur localisation préférentielle reste digitale, 35 % des tumeurs glomiques sont extradigitales. La méconnaissance de cette pathologiecaractérisée par des signes cliniques atypiques et l’absence d’imagerie spécifique sont responsables d’un délai diagnostique important, de sept à dixans dans les formes extradigitales. Le traitement par exérèse chirurgicale simple assure une disparition immédiate des douleurs sans récidive dansprès de 90 % des cas. Il apparaît donc nécessaire de souligner l’existence de cette pathologie parfois invalidante bénéficiant d’une solutionthérapeutique efficace. Nous rapportons le cas d’une tumeur glomique de la capsule antérieure du coude gauche chez une jeune femme de 24 ansavec un délai diagnostique de 12 ans.# 2013 Publié par Elsevier Masson SAS.

Mots clés : Coude ; Tumeur glomique ; Tumeur bénigne

Abstract

Glomus tumors are rare tumors, benign but painful and responsible for a major functional impairment. Although their preferential localization isdigital, 35% of glomus tumors are extradigital. Ignorance of this disease characterized by atypical clinical signs and the absence of specific imagingare responsible for a significant diagnostic delay, 7 to 10 years in extradigital forms. Treatment by surgical excision simply ensures immediatedisappearance of pain without recurrence in 90% of cases. It is therefore necessary to emphasize the existence of this sometimes debilitatingcondition benefiting from effective therapeutic solution. We report the case of a glomus tumor of the anterior capsule of the left elbow in a 24-year-old woman with a diagnostic delayed by 12 years.# 2013 Published by Elsevier Masson SAS.

Keywords: Elbow; Glomus tumor; Benign tumor

Disponible en ligne sur

ScienceDirectwww.sciencedirect.com

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1. Introduction

Le glomus neuromyoartériel, composé de nombreusesanastomoses artérioveineuses, intervient dans la régulation dela microcirculation cutanée et la thermorégulation. La tumeurglomique [1] se développe aux dépens de ce tissu neuro-myoartériel que l’on trouve principalement aux extrémités. Ilexiste également des tumeurs glomiques extradigitales, rares et

* Auteur correspondant.Adresse e-mail : lionel.erhard@institut-chirurgical.com (L. Erhard).

1297-3203/$ – see front matter # 2013 Publié par Elsevier Masson SAS.http://dx.doi.org/10.1016/j.main.2013.11.004

habituellement bénignes [2,3]. Si la présentation clinique desformes digitales est assez bien codifiée, les formes extradigitalessont moins connues et les patients sont souvent catalogués« douloureux chroniques » voire « psychiatriques ». Lediagnostic de ces tumeurs, à la fois clinique et paraclinique,est un véritable défi.

L’objectif de ce travail est de rappeler la présentationclinique et les examens paracliniques permettant de mener audiagnostic de tumeur glomique, en rapportant le cas d’unetumeur glomique de la capsule antérieure du coude gauche.

Fig. 1. IRM T1 coupe horizontale du coude gauche sans (a) puis avec injectionde gadolinium (b).

Fig. 2. Aspect macroscopique de la tumeur.

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2. Cas clinique

Il s’agissait d’une femme de 24 ans, droitière, qui présentaitdes douleurs associées à une raideur du coude gauche évoluantdepuis 12 ans. On notait dans ses antécédents un traumatismedu coude gauche à l’âge de neuf ans, traité par uneimmobilisation plâtrée d’un mois avec retour à un état antérieursans séquelle.

À l’âge de 12 ans, de manière concomitante à ses débuts decompétition en patinage artistique, la patiente a présenté desdouleurs nocturnes et à l’effort du coude gauche, associées àune raideur d’installation progressive. À l’âge de 18 ans, cesdouleurs l’avaient amenée à consulter un chirurgien orthopé-diste, qui n’avait pas objectivé de tuméfaction palpable nid’hypersensibilité au froid. Il était noté une gêne fonctionnelleimportante avec une limitation des amplitudes (flessum de 508).Les examens complémentaires (radiographies, arthroscanner,IRM non injectée du coude gauche ou encore l’électroneuro-myogramme) étaient normaux. En revanche, une scintigraphieosseuse corps entier concluait à une atteinte articulaire huméro-ulnaire gauche avec une composante inflammatoire marquée(hyperfixation à la phase tardive au niveau de l’interlignehuméro-ulnaire associée à une hyperfixation du poignetipsilatéral). Une infiltration n’avait apporté aucune améliora-tion. Devant l’absence de diagnostic et donc de solutionthérapeutique, la patiente avait été perdue de vue.

Cinq ans après ce premier bilan, la persistance de douleursmécaniques associées à un flessum antalgique responsabled’une gêne majeure ont amené la patiente à consulter ànouveau. À l’examen clinique, on trouvait une douleur auxmouvements avec une aggravation des limitations d’amplitu-des. La flexion était limitée à 1058 et l’extension à �708. Lapronation-supination était libre. Il n’avait pas été relevéd’atteinte neurologique ni vasculaire. Il n’existait pasd’hypersensibilité au froid, mais une sensibilité aux variationsclimatiques. L’état général de la patiente était conservé sansautre atteinte systémique. L’IRM injectée du coude gaucheobjectivait un épaississement de la synoviale antérieure àhauteur du versant latéral du compartiment huméro-ulnaire,associé à une prise de contraste intense après injection degadolinium (Fig. 1). L’échographie mettait en évidence unelésion de la capsule antérieure du coude gauche hypoéchogènehomogène, oblongue à contours nets, non hypervascularisée de13 � 8 mm. Une microbiopsie de la lésion du coude gauche parvoie latérale guidée sous scanner permettait de faire lediagnostic de tumeur glomique de la capsule antérieure ducoude gauche. L’examen histologique objectivait une proli-fération cellulaire bien limitée composée de cellules de petitetaille, rondes, hétérogènes sans atypies cytonucléaires. Desstructures vasculaires de taille et d’épaisseur variabless’associaient à cette population cellulaire. L’examen immu-nohistochimique montrait des éléments caractéristiques destumeurs glomiques, à savoir la présence d’actine musculairelisse et de collagène IV, et l’absence de protéine S100, decytokératine ou de desmine.

Une prise en charge chirurgicale sous anesthésie locoré-gionale par une voie d’abord latérale en passant entre les

muscles épicondyliens latéraux permettait une capsulectomieantérieure avec une exérèse complète d’une tuméfaction bienlimitée de couleur rouge au sein de cette capsule (Fig. 2). Lesamplitudes peropératoires s’avéraient normalisées tant enflexion qu’en extension, ne justifiant pas de geste d’arthrolysecomplémentaire. Une posture par attelle en extension à portnocturne était mise en place dès la sortie, de même qu’une

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rééducation immédiate sous couvert d’un cathéter analgésiquependant les deux premiers jours. Les suites opératoires ont étésimples.

Au recul de quatre mois et demi, date d’arrêt de larééducation, la flexion atteignait 1458 pour un flessum résiduelde 108, sans douleurs et sans gêne fonctionnelle.

3. Discussion

Les tumeurs glomiques sont des tumeurs généralementbénignes relativement rares, développées aux dépens d’unestructure neuromyovasculaire située à la jonction dermo-hypodermique : le glomus. Elles représentent 1,6 % destumeurs des tissus mous des extrémités [4]. Parmi les tumeursglomiques, il faut distinguer les localisations digitales typiques,qui représentent 65 % des cas [5], et les formes extradigitalesatypiques [6]. Concernant les tumeurs glomiques digitales, iln’existe pas de différence entre les deux sexes. En revanche, ilexiste une prédominance du genre masculin et un âge moyenplus élevé dans les formes extradigitales [7].

Concernant la localisation, les tumeurs glomiques sont plusfréquemment sous-unguéales. Le membre supérieur est lalocalisation la plus fréquente des tumeurs glomiques extradigi-tales [7,8]. Il existe également des cas décrits au niveau desmembres inférieurs comme le pied (cuboïde, calcaneus), larégion para-achilléenne, la fibula, la fosse poplitée, le ligamentpatellaire, le périoste du fémur, le trigone fémoral (triangle deScarpa) ou le nerf sciatique [6,7,9,10]. Il a également été rapportédes localisations viscérales (trachée, médiastin, utérus, vessie,rein et tube digestif) [11]. Dans leur revue de la littérature, Takeiet Nalebuff [12] ont trouvé 434 cas de tumeurs glomiques dumembre supérieur, dont seulement 19 concernaient le coude. Cesformes extradigitales sont généralement de plus grande taille queles localisations digitales. En effet, leur taille varie de 2 à 50 mm[13]. L’exérèse chirurgicale a permis d’isoler chez notre patienteune tuméfaction de 12 mm. La plupart des tumeurs glomiques,même si elles sont extradigitales, sont intradermiques et lesformes extradigitales extradermiques sont encore plus atypiques[14,15]. Ainsi, il est possible d’opposer la forme digitale à laforme extradigitale (dermique ou extradermique), tout comme ilest possible de distinguer la forme dermique (digitaleessentiellement, et extradigitale plus rare) de la forme extra-dermique (os, viscère, nerf).

Chez notre patiente, les douleurs étaient apparues dans lessuites d’un traumatisme. Carroll et Berman [5] retrouvent untraumatisme à l’origine de symptômes chez 23 % de cespatients. Il ne semble pas pourtant y avoir de relationsétiologiques entre le traumatisme et la tumeur glomique.

Sur le plan clinique, la triade clinique classique associedouleurs, zone gâchette et hypersensibilité au froid. Dans notrecas, seul le caractère douloureux était présent. L’expositionprolongée au froid était bien tolérée (patinage artistique), ce quiest en accord avec les données de la littérature [7,8]. L’examenclinique ne trouvait pas de papules bleutées. Le test au garrot deHildreth [16], qui consiste en la diminution ou la disparition desphénomènes algiques après réalisation d’une ischémie digitaled’une minute, n’a pas été réalisé. Il est très sensible dans les

tumeurs glomiques digitales (92 % pour Giele [17]). Iln’existait pas de masse tumorale palpable, ce qui peut êtreexpliqué par la localisation profonde au niveau de la capsulearticulaire. Les signes cliniques de ces tumeurs glomiquesextradigitales et extradermiques ne répondent pas toujours à latriade clinique des localisations digitales. Cette présentationatypique explique en partie le retard du diagnostic.

Dans le cas présenté, une difficulté supplémentaire àl’évocation du diagnostic était l’âge de la patiente. En effet, lespremiers symptômes sont apparus à neuf ans. Kohout et Stout[18] signalaient que 6,3 % des tumeurs glomiques étaienttrouvées chez des patients de moins de 16 ans. Delecourt et al.[19] ont rapporté le cas d’une tumeur glomique de l’orteil chezun enfant.

En ce qui concerne les examens complémentaires, laradiographie standard est utile pour le diagnostic différentiel(fracture, ostéite chronique, atteinte tumorale osseuse), maisaussi pour chercher une empreinte osseuse, signe indirect decertaines tumeurs glomiques. L’échographie est un examenaccessible et à moindre coût, qui permet d’évaluer la taille et lalocalisation tumorale avec une sensibilité proche de 67 % [20].Elle se révèle utile pour guider la ponction-biopsie, qui a un rôleprimordial dans le diagnostic en absence d’imagerie spécifique.Le scanner peut mettre en évidence la tumeur et peut aider à laréalisation d’une biopsie, mais ne constitue pas un outilessentiel au diagnostic étiologique. L’examen clef reste l’IRM àcondition qu’elle soit injectée au gadolinium comme l’illustrenotre cas, puisqu’une première IRM sans injection n’avait paspermis d’évoquer le diagnostic. Cet examen a toute sa placedans les formes extradigitales pour préciser la localisationexacte. Elle constitue l’examen le plus spécifique avec unaspect évocateur associant un hyposignal en T1 et unhypersignal T2 [8]. Dupuis et al. ont trouvé une excellentecorrélation anatomochirurgicale avec l’IRM injectée [21].

Le diagnostic est souvent retardé de trois à sept ans [5] dans lesformes digitales, mais encore d’avantage dans les formesextradigitales, où ce délai est de sept à dix ans [22,23].L’évocation du diagnostic de tumeur glomique dans les formesextradigitales est fait seulement dans 20 % des cas avant l’analyseanatomopathologique [7]. Le retard diagnostique est dû nonseulement à la méconnaissance de cette pathologie, maiségalement à l’absence d’une IRM injectée, qui reste l’examen leplus fiable pour évoquer le diagnostic de tumeur glomique.

Dans tous les cas, le traitement par exérèse chirurgicalesimple apporte une disparition immédiate des douleurs et doncde leur retentissement fonctionnel. Elle permet une disparitiondes douleurs sans récidive dans 89,5 % des cas [7]. L’impotencefonctionnelle de notre patiente était avant tout antalgique. Ilconvient ainsi d’évoquer le diagnostic de tumeur glomique, derenouveler l’examen clinique en cherchant un point douloureuxet, en cas d’échec, de suivre le patient de façon régulière, tout ensachant renouveler des examens complémentaires.

4. Conclusion

Les tumeurs glomiques extradigitales sont rares et méconnues,engendrant un retard diagnostique de plusieurs années. Elles

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sont généralement responsables d’une altération importante de laqualité de vie, du fait de leur caractère douloureux. Le principalexamen complémentaire permettant de mener au diagnostic estl’IRM injectée, notamment pour les formes extradigitales. Lachirurgie permet une disparition immédiate des douleurs sansrécidive dans près de 90 % des cas.

Déclaration d’intérêts

Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts enrelation avec cet article.

Annexe A. Matériel complémentaire

Le matériel complémentaire accompagnant la version enligne de cet article est disponible sur http://www.sciencedi-rect.com et http://dx.doi.org/10.1016/j.main.2013.11.004.

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