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Cas clinique

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Tumeur maxillaire revelant unehyperparathyroıdie primaire

Maxillary tumor revealing primary hyperparathyroidism

M. Abou-Elfadl*, A. Belamkaddem, M. Mahtar, M. Roubal, F. KadiriDisponible en ligne sur

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Recu le :30 avril 2013Accepte le :28 aout 2014

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Service d’ORL et de chirurgie cervico-faciale, hopital 20-Aout, CHU Ibn Rochd, Casablanca,Maroc

ScienceDirectwww.sciencedirect.com

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SummaryIntroduction. Primary hyperparathyroidism can infrequently pre-

sent as a giant cell tumor of the jaw. We report the case of a patient

presenting with a giant cell tumor leading to the discovery of a

parathyroid adenoma.

Observation. A 70-year-old male patient consulted for a stiffly

swollen right jaw. The radiological assessment revealed osteolytic

lesions of the right maxilla. The calcium and phosphate levels were

disrupted and the parathyroid hormone level was high. A neck

ultrasonography revealed a parathyroid adenoma. The patient under-

went excision of the maxillary mass and of the parathyroid adenoma;

the outcome was marked by normalization of calcium and phosphate

levels.

Discussion. Giant cell tumors unusually reveal primary hyperpara-

thyroidism and their maxillary location is exceptionally rare. The

diagnosis is made on parathyroid hormone level and imaging. The

treatment is surgical.

� 2014 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

Keywords: Tumor, Maxilla, Hyperparathyroidism

ResumeIntroduction. L’hyperparathyroıdie primaire peut, rarement, se

manifester par l’apparition d’une tumeur a cellules geantes des

maxillaires. Nous rapportons le cas d’un patient ou un adenome

parathyroıdien a ete decouvert a l’occasion du bilan d’une tumeur a

cellules geantes des maxillaires.

Observation. Un homme age de 70 ans a consulte pour une tume-

faction jugale droite dure. Le bilan radiologique objectivait des

lesions osteolytiques maxillaires droites. Le bilan phosphocalcique

etait perturbe et le taux de parathormone etait eleve. L’echographie

cervicale a mis en evidence un adenome parathyroıdien. Le patient a

beneficie d’une exerese de la masse maxillaire et de l’adenome

parathyroıdien, aboutissant a une normalisation du bilan phospho-

calcique.

Discussion. Les tumeurs a cellules geantes representent un mode

de revelation rare de l’hyperparathyroıdie primaire et leur localisa-

tion au niveau des maxillaires est exceptionnelle. Le diagnostic

repose sur le dosage de la parathormone et l’imagerie. Le traitement

est chirurgical.

� 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserves.

Mots cles : Tumeur, Maxillaire, Hyperparathyroıdie

Introduction

L’hyperparathyroıdie primaire est une endocrinopathiese definissant par l’existence d’un adenome parathyroıdien

* Auteur correspondant.BP 9619 Moulay-Rachid 20700 Casablanca, Maroc.e-mail : dr_abouelfadl_m@hotmail.fr (M. Abou-Elfadl).

http://dx.doi.org/10.1016/j.revsto.2014.08.002 Rev Stomatol Chir Maxillofac Chir Orale 2014;xxx2213-6533/� 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserves.

et un taux eleve de parathormone [1]. L’apparition tardivede lesions osseuses a cellules geantes est classique. Lalocalisation de ces lesions osseuses au niveau du massiffacial est rare et peut exceptionnellement reveler cettepathologie.Nous presentons l’observation d’un patient chez lequel lebilan d’une lesion osteolytique du maxillaire a permis dediagnostiquer un adenome parathyroıdien secretant.

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:1-4

M. Abou-Elfadl et al. Rev Stomatol Chir Maxillofac Chir Orale 2014;xxx:1-4[(Figure_2)TD$FIG]

Figure 2. Coupe scanner axiale passant par la tumeur brune maxillaire.

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Observation

Un patient age de 70 ans, sans antecedents pathologiques, aconsulte pour une tumefaction jugale droite augmentantprogressivement de volume depuis 4 ans, associee a uneasthenie, une anorexie et un amaigrissement. Il ne presentaitaucun autre signe clinique.La palpation montrait une masse jugale droite de consis-tance dure, fixe, non douloureuse, mesurant environ 3 cmde grand axe, bombant dans le vestibule superieur droit. Lamuqueuse et la peau en regard de la lesion etaient d’aspectnormal. Le reste de l’examen etait sans autre particularite(fig. 1).La tomodensitometrie (TDM) du massif facial montrait unelesion osseuse maxillaire droite, osteolytique, multicloisonneeavec un aspect en « bulles de savon », mesurant 68 � 53� 60 mm, soufflant la corticale, refoulant la cloison nasale,interessant le palais osseux et l’os alveolaire, comblant lafosse pterygo-palatine et arrivant au contact de l’orbite sansl’envahir. Les parties molles n’etaient pas atteintes et il n’yavait pas de prise de contraste anormale (fig. 2).Une biopsie de la lesion etait en faveur d’un granulomecentral de reparation a cellules geantes.Un bilan phosphocalcique montrait une hypercalcemie a114 mg/L et une phosphoremie normale a 33 mg/L. La para-thormone etait elevee a 307 ng/L.Dans le cadre du bilan etiologique, une echographie cervicalemontrait une masse tissulaire ovalaire au niveau de la

[(Figure_1)TD$FIG]

Figure 1. Aspect clinique preoperatoire. Patient vu de face.

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parathyroıde droite. Une TDM cervicale confirmait la presenced’une masse tissulaire siegeant en regard du pole inferieur dulobe droit de la thyroıde (fig. 3).Apres rehydratation par du serum sale isotonique durant 72 hpermettant une reduction de l’hypercalcemie, le patient abeneficie d’une maxillectomie droite associee a une exeresede la parathyroıde inferieure droite. La dissection de latumeur osseuse etait difficile, celle-ci ne presentant pas de

[(Figure_3)TD$FIG]

Figure 3. Coupe scanner axiale passant par l’adenome parathyroıdien(fleche grise).

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plan de clivage avec les tissus avoisinants et etait treshemorragique. Il n’existait pas d’envahissement de lafosse nasale, ni du plancher orbitaire. La piece d’exereseosseuse etait molle et brunatre. Apres un curetage desberges de la zone d’exerese, la cavite a ete comblee parune prothese en silicone. Apres 3 semaines, le patient abeneficie d’une rehabilitation maxillaire par une prothesefixe.L’examen anatomopathologique des pieces d’exerese etaiten faveur d’une tumeur a cellules geantes du maxillairedroit et d’un adenome parathyroıdien droit. Les suites post-operatoires ont ete marquees par la normalisation de lacalcemie et une amelioration nette de l’etat general.

Discussion

La decouverte d’une hyperparathyroıdie primaire devant unetumeur osseuse maxillaire est exceptionnelle.L’hyperparathyroıdie primaire se rencontre le plus souventchez la femme entre 40 et 50 ans [1]. Les circonstances dedecouverte sont multiples : coliques nephretiques, syndromepolyuro-polydipsique, douleurs osseuses, douleurs abdomina-les, constipation, syndrome depressif asthenie, amaigrisse-ment, resultats d’un bilan systematique. . .

Les manifestations osseuses sont rarement revelatrices decette endocrinopathie puisqu’elles n’apparaissent qu’a unstade tardif. Elles existent dans 2 % des cas. Elles comportentune resorption osseuse sous-periostee et des tumeurs brunes.Ces dernieres se localisent le plus souvent au niveau dusquelette axial. Cliniquement, les atteintes osseuses peuventetre asymptomatiques ou se manifester par des douleursosseuses ou des fractures pathologiques. L’atteinte mandi-bulaire est possible, mais l’atteinte des maxillaires est excep-tionnelle. Elle s’observe dans environ 4,5 % des cas d’atteintesosseuses.Devant une localisation maxillaire unique, le diagnostic detumeur brune peut etre meconnu en cas d’hyperparathyroıdieasymptomatique. Cette tumeur presente un aspect histolo-gique proche de celui de la tumeur a cellules geantes et dugranulome reparateur a cellules geantes.Les cliches radiologiques conventionnels permettent devisualiser des images de destruction osseuse peu specifi-ques. La TDM met en evidence des lesions osteolytiques,geographiques, sans sclerose peripherique, de taillevariable, uniques ou multiples, souvent excentrees et souf-flant la corticale. La reaction periostee et l’envahissementdes tissus mous sont quasi absents, ce qui constitue unelement tres important pour le diagnostic differentiel.L’imagerie permet aussi de faire le diagnostic etiologiqueen mettant en evidence l’adenome parathyroıdien. L’echo-graphie cervicale permet de detecter une lesion des para-thyroıdes. L’imagerie par resonance magnetique (IRM)permet de mettre en evidence de petites lesions et de

rechercher des adenomes sur parathyroıde ectopique. L’exa-men de reference est la scintigraphie au methoxy-isobuty-lisonitrile (MIBI) marquee au technetium 99 m, couplee aune scintigraphie a l’iode 123 pour detecter les adenomesparathyroıdiens ectopiques.Sur le plan biologique, l’hypercalcemie, l’hypophosphatemieet l’hypercalciurie sont tres evocatrices du diagnostic. L’aug-mentation du taux de parathormone dans le sang confirme lediagnostic.La recherche d’un eventuel retentissement de l’hypercalcemieet d’autres localisations de tumeurs brunes comporte unexamen cardiovasculaire, des radiographies des membres,du rachis, du crane, du bassin, un bilan biologique et uneechographie renale.Le traitement des tumeurs brunes repose sur l’exerese chi-rurgicale de l’adenome parathyroıdien, associee ou non a uncuretage de la tumeur osseuse [2].L’examen histologique permet de confirmer le diagnosticd’adenome parathyroıdien. Le dosage peroperatoire de laparathormone confirme l’absence d’autres tumeurs secretan-tes en cas de diminution manifeste du taux de PTH apresexerese complete.Macroscopiquement, les tumeurs brunes se presentent sousla forme d’une lesion charnue, brun rougeatre. Sur le planhistologique, ces tumeurs se caracterisent par des zonesd’hyper-resorption osteoclastique contenant un tissuconjonctif inflammatoire hypervascularise, des cellules gean-tes, des depots d’hemosiderine et des zones de tissu osteoıde[3].La distinction histologique entre la tumeur brune et les autreslesions a cellules geantes (tumeur a cellules geantes vraie, legranulome reparateur, kyste anevrysmal et dans une dyspla-sie fibreuse) est difficile. Seule la confrontation entre lessignes cliniques, biologiques, radiologiques et histologiquespermet de poser le diagnostic.Les tumeurs brunes sont des lesions constamment benignes,contrairement aux tumeurs a cellules geantes vraies qui ontun potentiel de transformation maligne, exposent a desmetastases pulmonaires et necessitent une exerese chirur-gicale radicale. Un autre diagnostic differentiel est le granu-lome reparateur. Ce dernier est une tumeur localiseeretrouvee dans la population jeune. La pathogenie est incon-nue, mais certains auteurs evoquent une origine trauma-tique.Les suites operatoires sont habituellement marquees par lachute rapide de la calcemie, la normalisation du taux de PTHet la regression des lesions osseuses si elles n’ont pas eteresequees.

Declaration d’interets

Les auteurs declarent ne pas avoir de conflits d’interets enrelation avec cet article.

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