DOI of or1Departme
Japon.2Departme
Tokyo, Japon.
CorrespondKeio UniversitTokyo 160-858
Ann Vasc SurgDOI: 10.1016/� Annals of V�Edit�e par ELS
An�evrysmes multiples de l’art�ere spl�eniquesecondaires �a une dysplasie fibromusculaire
Susumu Watada,1 Hideaki Obara,1 Masayuki Shimoda,2 Kentaro Matsubara,1
Kenji Matsumoto,1 Masaki Kitajima,1 Tokyo, Japon
Les an�evrysmes de l’art�ere spl�enique (AASs) sont relativement rares. De plus, un seul cas dedysplasie fibromusculaire (DFM) affectant exclusivement l’art�ere spl�enique a �et�e rapport�e �a cejour. Nous d�ecrivons le cas d’un homme de 64 ans pr�esentant des AASs longs, segmentaires,larges et multiples au niveau d’une art�ere spl�enique naissant directement de l’aorte. Uneendoan�evrysmorraphie ainsi qu’une spl�enectomie, associ�ees �a la ligature du segment proximalde l’art�ere spl�enique furent r�ealis�ees. L’analyse anatomopathologique des segments art�erielsres�equ�es montra des �el�ements �evocateurs de DFM. En l’�etat actuel de nos connaissances,des AASs longs, segmentaires, larges et multiples li�es �a une DFM n’avaient jamais �et�erapport�es.
Les an�evrysmes de l’art�ere spl�enique (AASs) sont les
an�evrysmes visc�eraux les plus fr�equents, comptant
pour 60-71% de ces l�esions.1,2 Les AASs prennent
g�en�eralement la forme d’an�evrysmes sacculaires
solitaires caus�es par l’ath�eroscl�erose, l’hypertension
portale, ou un �episode de pancreatite.3 Nous avons
trait�e un patient pr�esentant des AASs longs,
segmentaires, larges et multiples caus�es par une
dysplasie fibromusculaire (DFM). Meme si les AASs
caus�es par une DFM ont �et�e fr�equemment d�ecrits,
il n’y a pas �et�e rapport�e �a notre connaissance d’AASs
pr�esentant les caract�eristiques morphologiques
d�ecrites dans ce cas.
OBSERVATION
Un homme de 64 ans avec une douleur abdominale
inf�erieure droite pr�esentait une temp�erature de
36,4�C, un rythme cardiaque de 84 battements par
iginal article: 10.1016/j.avsg.2008.04.015.
nt of Surgery, Keio University School of Medicine, Tokyo,
nt of Pathology, Keio University School of Medicine,
ance: Hideaki Obara, MD, PhD, Department of Surgery,y School of Medicine, 35 Shinanomachi, Shinjuku-ku,2, Japon, E-mail: [email protected]
2009; 23: 411.e5-411.e7j.acvfr.2009.09.005ascular Surgery Inc.EVIER MASSON SAS
minute et une pression art�erielle �a 124/72 mm Hg.
Son examen �etait normal sur les plans cardiaque,
pulmonaire, et abdominal, sans souffle percu. Les
tests biologiques d�emontr�erent des valeurs dans les
limites de la normale: leucocytes, 4,7 x 109/L;
h�ematocrite, 0,44; et C-r�eactive prot�eine, 0,02 mg/
L. Une tomodensitom�etrie (TD) r�ev�ela de multiple
AASs m�econnus jusqu’�a pr�esent.
La TD avec injection de produit de contraste
(Fig. 1) retrouvait une art�ere spl�enique naissant
directement de l’aorte. Cette derni�ere �etait le si�ege
de plusieurs l�esions an�evrysmales: un an�evrysme
sacculaire de 2 cm, un segment an�evrysmal
fusiforme de 4 cm, et un second an�evrysme saccu-
laire de 3 cm s’�etendant proximalement dans le hile
spl�enique. Les AASs contenaient du thrombus
mural, et l’art�ere spl�enique �etait tortueuse (Fig. 2).
Aucune autre art�ere visc�erale, y compris les art�eres
r�enales, ne pr�esentait d’anomalie; il n’y avait pas
d’�el�ement sugg�erant une pancr�eatite ou une cir-
rhose h�epatique.
Une intervention chirurgicale intra-abdominale
fut r�ealis�ee par incision m�ediane. La rate et la queue
du pancr�eas furent mobilis�ees puis une endoan�e-
vrysmorraphie associ�ee �a une spl�enectomie avec
ligature de la portion proximale de l’art�ere spl�enique
furent r�ealis�ees. Le patient n’a pr�esent�e aucun
probl�eme postop�eratoire. Quatorze mois plus tard,
il est en bonne sant�e et indemne de complication.
L’examen histologique de l’art�ere spl�enique
res�equ�ee et des an�evrysmes r�ev�ela que la l�esion
qui affectait le hile spl�enique �etait en fait un
442.e7
Fig. 1. Image tomodensitom�etrique tridimensionnelle
montrant l’an�evrysme de l’art�ere spl�enique naissant
directement de l’aorte ( fl�eches noires) ainsi que de multi-
ples an�evrysmes de l’art�ere spl�enique ( fl�eches blanches).
Fig. 2. TD avec injection de contraste montrant les AASs
avec thrombus mural ( fl�eches).
442.e8 Cas cliniques Annales de chirurgie vasculaire
pseudoan�evrysme dont la limitante �elastique
interne �etait rompue. L’examen microscopique
montra que la limitante �elastique interne �etait fine
au niveau de tous les an�evrysmes res�equ�es et conte-
nait des segments rompus (Fig. 3A). De plus, le
media situ�ee au niveau de l’ostium de l’art�ere
spl�enique principale �etait �epaissie avec une fibro-
plasie (Fig. 3B). Ces �el�ements �etaient compatibles
avec une DFM.
DISCUSSION
La v�eritable incidence des AASs est inconnue, avec
des taux rapport�es allant de 0,098% dans une �etude
autopsique de 195000 cas4 �a 10,4% dans une �etude
cadav�erique qui recherchait syst�ematiquement
l’existence d’an�evrysmes au niveau des vaisseaux
splanchniques.5 De plus, la pathog�enie des AASs
n’est pas pleinement comprise, m�em�e si Stanley et
Fry1 list�erent cinq �etats favorisant leur formation:
la dysplasie art�erielle, l’hypertension portale, les
processus inflammatoires focaux, la multiparit�eet l’ath�eroscl�erose. L’ath�eroscl�erose est suppos�ee
etre la cause la plus fr�equente d’AAS, meme si
aucune �etude n’a v�eritablement examin�e l’associa-
tion entre les AASs et leurs possibles d�eterminants�etiologiques.
Dans notre cas, le diagnostic histologique �etait
compatible avec une DFM, une dysplasie art�erielle.
La DFM, d�ecrite pour la premi�ere fois en 1938
comme se d�eveloppant sp�ecifiquement au niveau
des art�eres renales,6 a depuis �et�e observ�ee dans
d’autres localisations grace �a la diffusion des moyens
modernes d’imagerie diagnostique. Il est mainte-
nant connu que la DFM survient le plus souvent au
niveau des art�eres r�enales et carotides.7 Rarement,
la DFM affecte l’art�ere spl�enique seule. Nous
n’avons trouv�e qu’un pr�ec�edent cas de cette mala-
die; Cependant, la d�ecouverte avait �et�e faite au
cours d’une autopsie faite �a vis�ee m�edico-l�egale
pour d�eterminer la cause d’une mort subite.8
La DFM est caract�eris�ee par une hypertrophie et un
affinement de la paroi vasculaire, avec une hyper-
plasie de distribution irr�eguli�ere et un affinement li�e�a une disparition des fibres musculaires lisses. La
classification histologique de Harrison er McCor-
mack des DFM9 est bas�ee sur la couche art�erielle
affect�ee primitivement (intima, media ou adven-
tice). Dans notre cas, une fibrodysplasie m�ediale, un
affinement et une rupture partielle de la limitante�elastique interne furent retrouv�es; de tels �el�ements
sont typiques de DFM.
Fig. 3. Etudes microscopiques des AASs r�es�equ�es. A
Zone situ�ee autour des AASs res�equ�es retrouvant une
limitante �elastique interne fine et partiellement rompue
( fl�eches; grossissement original x40, coloration de van
Gieson pour l’�elastine). B Zone situ�ee autour de la
naissance de l’art�ere spl�enique principale r�es�equ�ee
montrant un �epaississement fibroplasique de la media
( fl�eches; grossissement original x40; coloration de van
Gieson pour l’�elastine).
Vol. 23, No. 3, 2009 Cas cliniques 442.e9
Le type le plus fr�equent d’AAS est l’an�evrysme
sacculaire unique.3 Les AASs >5 cm10,11 et les
AASs multiples3 (plus de trois) ont �et�epr�ealablement d�ecrits, meme si ils sont rares. Nous
n’avons pas retrouv�e d’autre rapport faisant �etat
d’AASs longs, segmentaires, larges et multiples
comme ceux retrouv�es dans notre cas. Le
d�eveloppement de ces l�esions chez notre patient
pourrait etre li�e �a la configuration anormale de
l’art�ere spl�enique de ce cas, cette derni�ere naissant
directement de l’aorte. Il s’agit d’une configuration
anatomique inhabituelle: une �etude autopsique
n’en retrouva qu’un cas sur 100 cadavres.12 Meme si
plusieurs cas d’AASs avec art�ere spl�enique anormale
naissant de l’art�ere m�esent�erique sup�erieure furent
rapport�es, les AASs avec art�ere spl�enique anormale
comme celle de notre patient n’ont apparemment
jamais �et�e d�ecrits.13
G�en�eralement, les AASs sont trait�es lorsqu’ils
sont >2 cm, symptomatiques, rompus, asymptoma-
tiques mais de croissance rapide, lorsqu’ils touchent
une femme enceinte ou en age de procr�eer, un
patient atteint d’hypertension portale, ou encore
un patient en attente de transplantation
h�epatique.1,14-17 Les options th�erapeutiques
incluent �a pr�esent les techniques endovasculaires,
laparoscopiques et conventionnelles.18 Le choix
entre ces techniques d�epend de plusieurs facteurs,
comme la pr�esence ou non de symptomes, l’�etat
g�en�eral, les caract�eristiques morphologiques de
l’an�evrysme et la localisation des l�esions. Les
th�erapeutiques peu invasives devraient etre utilis�ees�a chaque fois que cela est possible. Dans notre
cas, une chirurgie conventionnelle incluant une
endoan�evrysmorraphie et une spl�enectomie fut
r�ealis�ee du fait d’AASs larges, multiples et localis�es
dans le hile de la rate. De plus, l’art�ere spl�enique�etait tortueuse et fortement adh�erente au pancr�eas.
Comme la DFM n’affecte que rarement l’art�ere
spl�enique seule, les patients comme le notre
devraient toujours etre consid�er�es �a risque de
d�evelopper un nouvel an�evrysme, particuli�erement
au niveau des art�eres r�enales et carotides internes.
Ces patients devraient etre surveill�es avec attention�a vie par ultrasonographie, TD avec injection de
produit de contraste, ou imagerie par r�esonance
magn�etique, pour que les nouvelles l�esions puissent
etre trait�ees pr�ecocement, si possible par une
proc�edure mini-invasive.
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