ABSTRACTÖZET

The Calcifying Odontogenic Cyst is an uncommon lesion that demonstrates considerable histopathologic diversity and variable clinical behavior. Although it is widely considered to represent a cyst, some investigators prefer to classify it as a neoplasm. The most notable feature of this pathologic entity is histopathological and includes a cyst lining demonstrating characteristic “ghost” epithelial cells. Calcifying Odontogenic Cyst is often associated with impacted or displaced adjacent teeth and because of the calcified masses they can be misdiagnosed as odontomas. About 65% of the cases are found in the incisor and canine areas. The lesion’s occurrence has no significant difference in both maxillary and mandibulary regions. Patients may range in age from infant to elder. Calcifying Odontogenic Cyst is usually unilocular, well-defined in radiolucency, although the lesion may occasionally appear multilocular in some of the cases. Radioopaque structures within the lesion, either irregular calcifications or tooth like densities, are present in about half of the cases. Root resorption or migration of adjacent teeth is seen with a certain frequency. The prognosis for a patient with calcifying odontogenic cyst is good; only a few recurrences after enucleation have been reported.

Kalsifiye Odontojenik Kist histopatolojik ve klinik olarak farklılıklar gösteren seyrek rastlanan lezyonlardandır. Çoğu araştırmacı tarafından bir kist olarak düşünülse de kalsifiye bir neoplazm olduğu yönünde de görüşler bulunmaktadır. Bu patolojinin en belirgin özelliği histopatolojik olarak kist duvarında karakteristik “hayalet” hücre adı verilen epitelyal hücrelerin bulunmasıdır. Kalsifiye odontojenik kistler sıklıkla gömülü bir diş eşliğinde görülebilir veya içerdiği kalsifiye yapılar nedeniyle odontomalar ile ilişkilendirebilir. Klinik ve radyografik olarak olguların %65 i anterior bölgede gözlenir. Lezyonların maksilla veya mandibulada bulunma sıklığı belirgin bir farklılık göstermez. Belirgin bir yaş aralığı yoktur. Kalsifiye odontojenik kistler sıklıkla uniloküler görüntü verir ve sınırları belirgindir. Bazı olgularda multiloküler görünümünde de olabilir. Lezyon içerisinde gözlenen irregüler kalsifikasyonlar veya diş şeklindeki opasiteler olguların yarısında gözlenmektedir. Lezyon sıklıkla köklerde rezorpsiyon oluşturabilir ve komşu dişlerde migrasyona neden olabilir. Kalsifiye odontojenik kistlerin prognozu iyidir ve tedavisinde enükleasyon yeterli görülmüştür. Enükleasyon sonrası rekürrens görülmesi nadirdir. Bu olgu raporunda; 25 yaşındaki

Hacettepe Diş Hekimliği Fakültesi DergisiCilt: 32, Sayı: 4, Sayfa: 74-80, 2008

Dental Muayenede Tanımlanan Kalsifiye Odontojenik Kist

Calcifying Odontogenic Cyst Diagnosed During Dental Examination

*Dr. Alper AKTAŞ, *Prof.Dr.Celal TÜMER, **Doç.Dr.Murat ÖZBEK, *Dt.Laçin ÜNLÜ,***Dr. Samir Abdullazade

* Hacettepe Üniversitesi Diş Hekimliği Fakültesi Ağız Diş Çene Hastalıkları ve Cerrahisi Anabilim Dalı** Hacettepe Üniversitesi Diş Hekimliği Fakültesi Oral Diagnoz ve Radyoloji Anabilim Dalı

***Hacettepe Üniversitesi Tıp Fakültesi Patoloji Anabilim Dalı

OLGU RAPORU (Case Report)

75

GİRİŞ

Kalsifiye odontojenik kist ilk olarak Gorlin ve arkadaşları tarafından tanımlanmıştır1. 1971 yı-lında Dünya Sağlık Örgütü (WHO) kalsifiye odon-tojenik kisti (KOK) çenelerin kist ve tümörlerinin histolojik sınıflandırmasına dahil etmiştir2. WHO komitesi tarafından KOK tanımı; epitel incele-mesinde bazal tabakasında iyi diferansiye olmuş kolumnar hücreleri ve üzerinde çoğu zaman iğsi yapıda biraz daha kalın hücreler ve yığın halin-de hayalet hücre içeren kistik ve non-neoplastik lezyon olarak tanımlamışlardır. Hayalet hücreler kalsifiye hale gelebilmektedir2. WHO’nun 2005 yılında yapılan sınıflandırmasında lezyonun ta-nımı, odontojenik tümöre daha yakın bulunmuş-tur3.

İçinde sıvı ya da yarı sıvı materyal içermesi ve epitelinin bulunması nedeniyle bazı araştırmacılar

kist olarak kabul ederken, bir kısım araştırmacılar

da nonkistik lezyonlarının bulunabilmesi ve lokal

olarak destrüktif ve agresif davranış gösterebil-

mesi nedeniyle tümör olarak kabul etmektedirler.

Çok az miktarda görülmekte olup, çenelerin kist-

leri arasında %1 oranında bulunmaktadır4.

KOK’un histolojik tanımlanmasında yaşanan

karmaşa 1981 yılında Praetorius ve arkadaşları-

nın yayınıyla büyük oranda sona ermiştir5. Lez-

yonu kist ve neoplazm olarak sınıflandırmış ve

kistik lezyonları 3 farklı gruba ayırmıştır. Basit

unikistik tip, unikistik odontoma üreten tip ve

unikistik ameloblastoma gelişen tip. Lezyonun

neoplastik tipi için “dentinogenik hayalet hüc-

reli tümör” terimini kullanmıştır5 (Tablo I). 1991

yılında Buchner farklı bir sınıflamayı önermiştir.

Lezyonu periferal ve santral olarak iki ana gruba

ayırarak sınıflandırmıştır6 (Tablo II).

KEYWORDScalcifying odontogenic cyst, ghost cell, mandible,

enucleation

ANAHTAR KELİMELERKalsifiye odontojenik kist, hayalet hücre, mandibula,

enükleasyon

bayan hastada tesadüfen tanımlanan kalsifiye odontojenik kist ve tedavisi sunulmaktadır.

In this case report; a 25-year-old female patient who has a calcified odontogenic cyst which diagnosed by coincidence is presented.

TABLO I

Praetorius ve ark.’nın 1981 yılında yayınladıkları sınıflama

Tip 1 Kistik tip

A Basit unikistik tip

B Odontoma üreten tip

C Ameloblastoma ile birlikte bulunan tip

Tip 2 Neoplastik tip

Dentinogenik hayalet hücreli tümör (DHHT)

76

OLGu RaPORu

25 yaşındaki bayan hasta 3-4 ay önce dişinin kenarında şişlik geliştiğini, şişliğin kendiliğinden geçmesini beklediğini belirtti. İlgili bölgede ağrı olmadığı ya da iltihabi akıntı hissetmediği öğre-nildi. Şişliğin büyümesi neticesinde önce serbest diş hekimine daha sonra ise Oral Diagnoz ve Radyoloji anabilim Dalı’mıza başvurmuştur. Has-ta yapılan muayene ve radyolojik değerlendirme sonucu ağız Diş Çene Hastalıkları ve Cerrahisi anabilim Dalı’na yönlendirilmiştir. Klinik muaye-nesinde mandibular kanin premolar bölgesinde ekspansiyon görüldü. Radyografide kanin ve birinci premolar kökleri arasında apeksleri hiza-sında sınırı belirgin radyolusent lezyon saptandı. Gömülü bir diş ya da odontoma benzeri oluşuma rastlanmadı (Resim 1-2). Vitalite testinde lezyona komşu dişlerin vital olduğu saptandı. Dudağında ya da lezyon bölgesinde parastezisi yoktu. Klinik ve radyografik bulgulara dayanarak olası teşhis; lateral periodontal kist veya periferal amelob-lastoma olarak düşünüldü. ayırıcı tanıda dişlerin vital olması nedeniyle radiküler kist, gömülü diş olmaması ya da çekilmiş daimi diş bulunmaması nedeniyle dentigeröz ve rezidüel kist düşünülme-di.

TABLO II

Buchner’in 1991 yılında yayınladığı ve günümüzde daha çok kabul edilen sınıflama

A Periferal (ekstraosseöz) KOK

1 Kistik tip

2 Neoplastik (solid) tip

B Santral (intraosseöz) KOK

1 Kistik tip

a.Basit (unikistik ve multikistik)

b. Odontoma ile birlikte görülen

c. Odontoma dışında odontojenik kaynaklı tümörlerle görülen

d. Diğer türleri (“Clear cell variant”, “pigmented variant”)

2 Neoplastik solid tip (DHHT ve epitelial odontogenik hayalet hücreli tümör)

3 Malign KOK

RESİM 1

Sol kanin premolar arasında köklerde migrasyona neden olan lezyonun preoperatif panaromik radyografik görüntüsü

RESİM 2

Sınırları belirgin içinde hafif kalsifiye alanların görüldüğü lezyonun preoperatif periapikal radyografik görüntüsü

77

Hasta asepsi ve antisepsi koşullarına uyularak

lokal anestezi altında operasyona alındı. Vestibül

bölgeden yapılan insizyon ile lezyona ulaşıldı.

Lezyonun, vestibül bölgeden kemiği destrükte et-

tiği saptandı (Resim 3). Lezyon kolayca tek parça

halinde enükle edildi (Resim 4). Kemik kavitesi

içinde diş kökü etrafındaki kemiğin rezorbe ol-

duğu saptandı (Resim 5). Kanama kontrolü ya-

pılarak, flap orijinal pozisyonunda primer olarak

kapatıldı.

Histopatolojik incelemede, kistin iyi sınırlı olduğu görüldü. Kisti döşeyen epitel birkaç sıra-lı olup, yer yer gevşek alanlar oluşturmakta ve içerisinde çok sayıda hayalet hücre içermekte-dir. Bu hayalet hücreler bazı alanlarda sıkıca bir araya gelerek geniş alanlar oluşturmakta, haya-let hücreler bazı alanlarda tek hücreler halinde bulunmaktadır. Karakteristik hayalet hücrelerin saptanması ile kalsifiye odontojenik kist tanısı konmuştur (Resim 6, 7).

Post-op 10. ay kontrolünde kist kavitesinin kemikleşmekte olduğu görüldü (Resim 8). Kli-nik olarak mobilite yoktu. Yapılan vitalite testine komşu dişlerle benzer yanıt alındı. Takibin deva-mına karar verildi.

TaRTIŞma

KOK tanımlandığı yıl olan 1962’den beri intraosseoz bir lezyon olarak kabul edilmiştir4. ayrıca periferal (ekstraosseoz) olarak buluna-bilmektedir. Buchner ve arkadaşlarının derleme çalışmasında 45 ekstraosseoz KOK değerlen-dirilmiştir7. Bütün literatüre bakıldığında çok az miktarda kalan ekstraosseoz KOK lezyonların oral patologlar tarafında tam olarak tanımlana-maması nedeniyle farklı lezyonlar olarak (ör: pe-riferal ameloblastoma) sınıflandırılma ihtimalleri yüksek görülmektedir6.

RESİM 3

Flap kaldırıldıktan sonra görülen kemik destrüksiyonu

RESİM 4

Lezyon enüküle edildikten sonra kavitenin görünümü

RESİM 5

Bütün olarak çıkarılan lezyonun makroskopik görüntüsü

78

Lezyonun KOK ya da odontojenik hayalet hücreli tümör teşhisi tüm lezyonda tek görüntü vermemelerine rağmen hayalet hücrelerin yerle-şimlerinin tanımlanmasıyla konulur8-10 (Resim 9). Hayalet hücrelerin kökeni konusunda da tartış-malar sürmektedir. Çoğu araştırmacı bu hücre-leri atipik keratinize olmuş hücreler olarak kabul

RESİM 6

Resimdeki kisti döşeyen çok sıralı epitelde tek tek yerleşen hayalet hücrelerin bir alanda birleşerek geniş bir topluluk

oluşturdukları izlenmektedir. (H-E boyama 200X)

RESİM 7

Kisti döşeyen çok sıralı epitel yer yer gevşek alanlar içermektedir. Epitel içerisinde tek tek hayalet hücreler vardır.

(H-E boyma, 400X)

RESİM 8

Postoperatif 10. ay periapikal radyografik görüntüsü

RESİM 9

KOK ve neoplastik KOK lezyonlarında hayalet hücrelerin pozisyonları; A) En çok karşılaşılan histopatolojik görünüm.

Epitelyal komponent içinde hayalet hücreler. B) hayalet hücreler epitelin yanında konnektif dokuya da invaze olmuş

C) solid lezyon içinde farklı büyüklükte ve sayıda odontojenik epitelyal adacıklar bulunmakta. Epitelyal adacıklar,

ameloblastomayı anımsatır şekilde “peripheral polisided columnar cells” ve “central stellate reticulum” göstermektedir. Bu durum proliferatif kist ve neoplasm ayırımının zor yapıldığı bir dönemdir. D) Bazı neoplastik KOK lezyonlarında hayalet hücrelerin konnektif doku içinde dağılmış olarak bulunurlar.

79

ederler8. Bazı araştırmacılar ise mine matriksini oluşturan hücrelerin bu hücreler olduğunu sa-vunmaktadırlar. Onlara göre hücre içinde biriken kalsifiye maddenin nedeni hücrenin bu maddeyi salgılayamamasıdır11.

Histopatolojik olarak teşhisinde dahi sıkıntı-ların bulunduğu lezyonun immünohistokimya-sal analizi üzerine kısıtlı sayıda çalışma vardır. Lezyonun kökeni ve sınıflandırılması açısından immünohistokimyasal çalışmalar çok önemlidir. Fregrani ve arkadaşları, toplam 10 vakadan olu-şan çalışmalarında sitokeratinler, CD146, bcl-2, PCNa ve Ki-67 değerlerine bakarak değerlen-dirmişlerdir9. Çalışmalarında sitokeratin 8, sito-keratin 14, sitokeratin 19, aE1/aE3 ve 34βE12 ve bcl-2 nin bütün lezyonlarda ve CD146`nın ise 6 lezyonda pozitif olarak gözlemlemişlerdir. So-nuç olarak, KOK ların odontojenik sitokeratin yapısına sahip olduğunu ve bcl-2 ve CD146’nın bulunması da bu proteinlerin KOK gelişiminde etkin olabileceğini belirtmişlerdir. Proliferatif ak-tivitelerine rağmen cerrahi sonrası rekürrensin bulunmadığını da vurgulamışlardır9.

anatomik yerleşimi konusunda fikir birliği yoktur. Buchner’in 215 intraosseoz KOK lezyonu derlediği çalışmasında lezyonların %51.6’sı mak-silladayken %48.4’ü mandibulada saptanmıştır6. Lezyonların daha çok ön bölgelerde yoğunlaştı-ğı görülmektedir6,12. Kanin dişler arasında daha yüksek oranda görülen lezyon vakamızda da mandibular kanin premolar dişler arasında yer-leşim göstermiştir. Odontoma ile birlikte görülen KOK lezyonların yerleşim yeri olarak en çok ante-rior bölgeler özellikle de maksiller anterior bölge dikkat çekmektedir4. Maksiller sinüsü tamamen kaplayan lezyonlara da rastlanmaktadır13.

Yaş değerlendirmesine bakıldığında Buchner ve arkadaşları, çalışmalarında maksiller lezyonla-rın 50 yaş öncesi dönemde %92 olarak ve man-dibular lezyonların da %65 olarak görüldüğünü saptamışlardır6. Erdem ve arkadaşlarının çalış-malarında da görüldüğü gibi vakalar genel olarak 20 yaş civarında saptanmaktadır12. Olgumuzun yaşı da bu ortalamaya uymaktadır.

KOK klinik olarak ağrısız, sert şişlik olarak görülmektedir. Buchner’in çalışmasında 133 va-kada kemik ekspansiyonu ve 10 vakada kemik perforasyonu saptanmıştır6. Vakamızda vestibü-ler kemiğin tamamen destrükte olması ilginçtir.

Radyografik olarak belirgin bir yapısı yoktur8. Farklı patolojik oluşumlarla aynı anda oluşabil-mesi de karakteristik radyografik görüntüsünün belirlenmesini engellemektedir14. İntraossesoz lezyon destrüktiftir ve uniloküler ya da multilo-küler radyolusensi gösterir. Radyolusensi içinde ufak kalsifiye beneklerden büyük radyoopasitele-re kadar değişen oranda radyoopasite görülebilir. Köklerde rezorpsiyona neden olabilir8, 12. Ekstra-osseoz lezyonlar komşu kemikte erozyona neden olur8. Vakamızda diş kökü etrafında kemik des-trüksiyonu izlenmesine rağmen kök rezorpsiyo-nuna rastlanmamıştır.

Histopatolojik tanımlamada yanlışlıklar görü-lebilmektedir. az ya da hiç kalsifikasyon gösteren lezyonlarda ayırıcı tanıda dentigeröz kist, radi-küler kist, keratokist ve rezidüel kist, neoplastik oluşumlardan da ameloblastoma, ameloblastik fibroma ve miksoma göz önünde bulundurul-malıdır6. Radyolusent-radyoopak karışık görüntü veren lezyonlarda ameloblastik fibroodontoma, odontomalar ve fibroosseoz lezyonlar ayırıcı tanı açısından akılda tutulmalıdır6.

Lezyonun enükleasyon ile tedavisi sonrası bile rekürrense pek rastlanmaz. Literatürde rekürren-si rapor eden olgu sunumları da bulunmaktadır15. İlgili vakada 7 yıl sonra rekürrens gösteren KOK sunulmuş ve uzun dönemli takip tavsiye edilmiş-tir15. Diğer bir vaka raporunda da ilgili bölge-den daha önce bilinmeyen bir lezyon nedeniyle opere olan hastanın 8 yıl aradan sonra tekrar-layan lezyonu enüküle edilmiş ve KOK olarak teşhis edilmiş ve rekürrens gösteren KOK olarak tanımlanmıştır13. İlgili kaynaklar incelendiğinde tedavi seçeneği olarak en uygun yöntem enük-leasyon olarak görülmektedir ancak uzun süreli takip şarttır. Hastamızda lezyonun tedavisi ola-rak enükleasyon uygulandı ve uzun dönem takip planlanmaktadır. Odontojenik tümörlerle birlikte

80

görülen KOK olgularında prognoz ve biyolojik özellikleri odontojenik tümöre göre belirlenir 5, 6.

KOK lezyonunun komşu bağ dokusu duvarın-da olgun diş dokusu, çoğunlukla kompound ve kompleks odontoma oluşturma yeteneği olduğu saptanmıştır7. KOK, birçok odontojenik tümörle birlikte bulunabilmektedir. Buradaki soru, KOK lezyonunun bu lezyon içinde sekonder olarak mı oluştuğu ya da KOK oluştuktan sonra mı odonto-jenik tümörün geliştiği konusundadır16.

SONuÇ

KOK’lar özellikle mandibula ve maksilla ante-rior kısmında lokalize nadir rastlanan lezyonlar-dır. Patologlar tarafından KOK lezyonlarının sa-hip oldukları histolojik tiplerine bağlı olarak sınıf-landırılmasında ve histolojik çeşitliliklerine bağlı olarak terminoloji konusunda fikir birliği yoktur. Sınıflandırması ve terminolojisi konusunda sıkın-tılar bulunan bu lezyonun saptandığı hastanın olgu raporu sunularak KOK literatürüne katkıda bulunmak amaçlandı.

KAYNAKLAR

1. Gorlin RJ., Pindborg JJ., Clausen FP, Odont, Clausen FP., Vickers Ra. The calcifying odontogenic cyst-A possible analogue of the cutaneous calcifying epithelioma of Malherbe. An analysis of fifteen cases. Oral Surg Oral med Oral Pathol. 1962;15:1235-1243.

2. Pindborg JJ., Kramer IRH., Torloni H: Histological typing of odontogenic tumors, Jaw cysts, and allied lesions. Genevo, World Health Organization, 1971;28-35.

3. Philipsen HP. Odontogenic tumour. In World Health Organization classification of tumours: pathology and genetics of head and neck tumours. Ed Barnes L, Eveson JW., Reichart P., Sidransky D. Lyon: IaRC Pres 2005; 283-328.

4. Shear m. Developmental odontogenic cysts. an update. J Oral Pathol med, 1994;23:1-11.

5. Praetorius F., Hjorting-Hansen E., Gorlin RJ, Vicker RA. Clacifying odontogenic cyst. Range, variations and neoplastic potential. acta Odontol Scand. 1981;39:227-240.

6. Buchner a. The central (intraosseous) calcifying odontogenic cyst: an analysis of 215 cases. J Oral maxillofac Surg. 1991;49:330-339.

7. Buchner a., merrell PW., Hansen LS., Leider aS. Peripheral (extraosseous) calcifying odontogenic cyst. a review of forty-five cases. Oral Surg Oral med Oral Pathol. 1991;72:65-70

8. moleri aB.,moreira LC. Comparative morphology of 7 new cases of calcifying odontogenic cysts. J Oral maxillofac Surg., 2002;60:689-696.

9. Fregrani ED., Pires FR., Quezada RD., Shih m., Vargas Pa., almeida OP. Calcifying odontogenic cyst: clinicopathological features and immunohistochemical profile of 10 cases. J Oral Pathol med., 2003;32:163-170.

10. Hong SP., Ellis GL., Hartman KS. Calcifying odontogenic cyst: a review of ninety two cases with reevaluation of their nature as cysts or neoplasms, the nature of ghost cells, and subclassification. Oral Surg Oral med Oral Pathol 1991;72:56-64.

11. Freedman PD., Lumerman H., Gee JK. Calcifying odonrogenic cyst: a review and analysis of seventy cases. Oral Surg Oral med Oral Pathol 1975;40:93

12. Erdem E., metin m., Dolanmaz D. Kalsifiye odontojenik kist: iki vaka raporu. Turkiye Klinikleri J Dental Sci. 2000;6:150-154.

13. Daniels JS. Recurrent calcifying odontogenic cyst involving the maxillary sinus. Oral Surg Oral med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2004;98:660-664.

14. Bernardes VF., Lacerda JCT., aguiar mCF., Gomez RS. Clacifying odontogenic cyst associated with an orthokeratinized odontogenic cyst. Head and Neck Pathol, 2008, in press.

15. Slootweg PJ., Koole R: Recurrent calcifying odontogenic cyst (case report). J maxillofac Surg, 1980;8:143-145.

16. Shear m. Cysts of the jaws. Recent advances. J Oral Pathol. 1985;14:43-59.

İLETİŞİM ADRESİ

Dr.Alper AKTAŞHacettepe Üniversitesi Diş Hekimliği Fakültesi ADÇ Hastalıkları ve Cerrahisi AD 06100 Sıhhiye-Ankara

E-posta: aktasa@hacettepe.edu.tr 305 22 20

Geliş Tarihi : 02.09.2008 Received Date : 02 September 2008 Kabul Tarihi : 10.11.2008 Accepted Date : 10 November 2008