Obstructive sleep apnea in a laryngectomy patient: "External obstructive sleep apnea"

,,Externe obstruktive Schlafapn oe" - Obstruktive Schlafapnoe nach Laryngektomie M. P. Coppola, J. M. Evitts, M. S. Lawee, Mercy Hospital, Springfield, Massachusetts and Winmar, Diagnostics, Marblehead, Massachusetts

Authors adress: Michael P. Coppola*, M.D., FCCP 2150 Main Street Springfield, MA 01104 413-739-5676 Fax 413-731-9107

*Assistant Clinical Professor of Medicine, Tufts University, School of Medicine

[Sleep and Breathing 1996; 1 �9 32-36]

Abstract Obstructive sleep apnea was dia-

gnosed in a man after a total la ryngecto-

my. Excessive dayt ime sleepiness led to a

diagnostic investigation. He had occlusion

of the tracheal s toma while asleep by his

chin and neck structures. This "external"

obstructive sleep apnea caused repeti t ive

desaturations and arousals typical o f sleep

apnea. Therapeutic measures to keep the

chin off the s toma were successful in pre-

venting the apneas with complete symp tom

relief. This is the first case of obstruct ive

sleep apnea syndrome occurring f rom an

obstruction external to the airway.

Keywords: Obstructive sleep apnea, Laryn- gectomy, Diagnosis.

CASE REPORT

DW, a sixty seven year old male was refer-

red for eva lua t ion of excessive day t ime

sleepiness. He had been diagnosed with an

obst ruct ing la ryngeal carc inoma sixteen

months earlier which had been treated with

a total l a ryngec tomy and a pe rmanen t t ra-

cheal stoma. The patient healed uneven t -

fully and had no evidence of recurrence of

his t umor on regular follow-up. He and his

family had noted increasing dayt ime slee-

piness which had increased s ignif icant ly

over the past several months. He lived alo-

ne and had no knowledge of unusual respi-

ratory sounds but noted frequent awake-

nings at night, which he attributed to the

need to urinate. He described his sleep as

non re f resh ing and took mul t ip le naps

throughout the day. He had exper ienced

episodes of uncontrol lable sleep onset du-

ring dayt ime on m a n y occasions. He sou-

ght medical at tent ion after he had fallen

asleep s tanding at a bus stop.

He had a history of hypertension treated with doxazosin mesylate and nifedipine. He

was legally blind but could see well enou-

gh to ambulate and care for himself. He had

a 160 pack year smoking history and had

Zusammenfassung Bei einem 67jShrigen

Patienten wurde nach totaler Laryngekto-

mie obstruktive Schlafapnoe diagnostiziert.

Exzessive TagesschlSftigkeit war der AnlaB

for die Untersuchung gewesen, lm Schlaf

wurde sein Trachealstoma vom Kinn und

den Halsstrukturen obstruiert. Diese ,,exter-

ne" obstruktive Schlafapnoe verursachte die fiJr das Syndrom typischen wiederhol-

ten Sauerstoffunters~tt igungen und Arou-

sals. Nachdem das Kinn durch entsprechen-

de therapeutische Mal3nahmen daran ge-

hindert wurde, das Stoma zu obstruieren,

unterblieben die Apnoen, und der Patient

war yon den entsprechenden Symptomen

befteit. Dies ist der erste Fall yon obstrukti-

veto Schlafapnoesyndrom, das durch Ob-

struktion aul3erhalb des Atemwegs verur-

sacht women ist.

FALLVORSTELLUNG

D.W., ein 67jfihriger Mann, wurde zur dia-

gnostischen Beurteilung einer exzessiven

Tagesschlfifrigkeit iJbervviesen. Sechzehn

Monate zuvor war bei ihm ein obstruieren-

des Kehlkopfkarzinom diagnostiziert und

dutch Total-Laryngektomie und ein blei-

bendes Trachealstoma behandelt worden.

Die Heilung verlief ohne Komplikationen;

bei den regelm~Bigen Nachsorge-Untersu-

chungen wurden keine Anzeicben eines Re-

zidivs gefunden. Der Patient und seine Fa-

mille stellten jedoch im Veflauf tier Monate

seit der Operation eine deutlich zunehmen-

de Tagesschlfifrigkeit lest. Er lebte allein

und hatte deshalb keine Kenntnis yon

eventuellen ungew6hnlichen Atemgerfiu-

schen wfihrend des Schlafes; bewuBt war

ihm nut, daB er nachts hfiufig aufwachte,

was er auf Harndrang zuriJckftihrte. Er be-

schrieb seinen Schlaf als nicht erholsam

und berichtete yon hfiufigen Nickerchen

untertags. Diese erlebte er als nicht be- herrschbaren Schlafzwang bei den verschie-

densten Gelegenheiten w~hrend des Tages.

Er suchte firztlichen Rat, nachdem er an

Steep a~athing 1996, 1:32 Schlof& Atmung

quit at the t ime of his laryngectomy. Sym-

ptoms of b ronchospasm were treated with

albuterol updraft nebulizations as needed.

He denied the use of alcohol currently, se-

dative hypnotics, and over the counter cold

remedies . His we igh t had increased 50

pounds over the preceding ten years. He

denied symptoms of abnormal sleep and

excessive dayt ime sleepiness prior to his

surgery. His family confirmed the onset o f

his symptoms had occurred following his

surgery. Physical exam showed an obese male

who spoke with an esophageal phonater.

His weight was 258 pounds and body mass

index was 39.2 kg/m+. Blood pressure was

110/68, pulse 64 and regular and respirato-

ry rate was 14 at rest. He had conjunctival

injection on eye exam. His neck had large

folds of loose skin extending from his chin

to the area of the tracheal stoma. The sto-

ma was well healed without signs of s teno-

sis or inf lammation. No cervical masses or

adenopathy were palpable. The chest was

mildly kyphotic with distant breath sounds

noted. Cardiac exam revealed a 2/6 systolic

ejection m ur m ur at the left sternal border

without signs of pu lmonary hypertension.

The abdomen was obese without o rgano-

megaly or ascites. There was one plus pedal

edema. Neurological exam was significant only

for the decreased vision.

An overnight sleep apnea recording was

done in the sleep laboratory. Heart rate,

chest wall motion by impedance, airflow by

thermistry and oxygen saturation were re- corded using an Edentrace II device (figu-

rel). Measurements were obtained for 6

hours and 39 minutes, with frequent respi-

ra tory disturbance and arousals noted. The

patient was restless and awoke eight times,

insisting on urinating. Four hundred and

sixty obstructive hypopneas , 9 obstructive apneas and 1 central apnea were recorded.

The Respiratory Disturbance Index (RDI) (1)

was 63.7 Frequent desa tu ra t ions be low

50% were noted, with events lasting up to

76 seconds. He was soon admit ted to the intensive

care unit for a therapeutic trial and invasi-

ve arterial monitor ing. The four-channel

sleep apnea recording was repeated. In ad-

dition to this, arterial blood pressure was

monitored via an indwelling arterial cathe-

ter. Arterial blood gases were obtained awa

einer Bushaltestelle pl6tzlich eingeschlafen war.

Seine Krankengeschichte verzeichnete

hohen Blutdruck, der mit Doxazosin-Mesy-

lat und Nifedipin behandel t wurde. Er war

offiziell als Behinderter anerkannt, wegen

Blindheit; doch er konnte genug sehen, um

allein zu gehen und fi~r sich zu sorgen. Bis

zum Zeitpunkt der Laryngektomie hatte er

pro Jahr 160 Packungen Zigaretten ge-

raucht, seit der Operation keine mehr.

Wenn ihn bronchiale Spasmen befielen, a t -

mete er Albuterol aus dem Aerosol-Spray-

gerfit ein. Seiner Aussage nach t r anke r zur

Zeit keinen Alkohol und nahm keine Seda-

tive oder sonstige OTC-Medikamente ein.

In den vergangenen zehn Jahren hatte er

ca. 23 Kilogramm zugenommen. Vor der

Operation habe er weder an Symptomen

eines anomalen Schlafes noch an Tages-

schl~ifrigkeit gelitten. Seine Familie best~i-

tigte, dab diese Symptome tatsfichlich erst

nach tier Laryngektomie aufgetreten sind.

Die k6rperliche Untersuchung verzeich-

nete einen korpulenten Mann, d e r m i t ei-

nero 0sophagophona te r sprach. Er wog 117

kg, sein Body-Mass-Index war 39,2 kg/m+.

lm Ruhestadium wurden folgende Werte

gemessen: Blutdruck 110/68; Puls 64, re-

gelm~Big; Atmung t4. Die Augenuntersu- chung zeigte eine blutunterlaufene Binde- haut. Am Hals hatte der Patient groBe

Hautfalten in Form lockerer Lappen, die sich yore Kinn bis zum Gebiet des Tracheal- stomas zogen. Das Stoma war gut verheilt, ohne Zeichen yon Stenose oder Entz0n- dung. Zervikale Massen oder eine Adenopa- thie waren nicht tastbar. Die Brust war leicht kypothisch, es waren ferne Atemge- rfiusche zu hOren. Die kardiologische Unter- suchung lieB ein systolisches Auswurfge- r~usch 2/6 am linken Sternalrand verneh-

men, ohne Zeichen yon pulmonalem Hoch- druck. Der Bauch war korpulent ohne Zei- chen yon Organomega]ie oder Aszites. Die FCiBe waren in der Gr6Benordnung l + 6de-

misch. Die neurologische Untersuchung

zeigte auBer der verminderten Sehf~ihigkeit

keine signifikanten Anffilligkeiten.

lm Schlaflabor wurden eine Nacht lang

die zur Diagnose einer Schlafapnoe rele-

vanten Parameter gemessen. Mit einem

Edentrace 11 (Abbildung 1 ) wurden die Puls-

zahl, die Thoraxbewegung, der Atemstrom und die Sauerstoffs~ittigung aufgezeichnet.

Die Messungen erstreckten sich 0bet 6

Sleep&Breathing 1996, 1 3 3 Schlaf& Atmung

ke and while asleep. Respirat ion dur ing

sleep was moni tored throughout the night

and behavior was recorded by video recor-

ding and still photography. The pat ient was

noted to have disordered breathing imme-

diately upon falling asleep. His head mo-

ved forward with his chin occluding the

tracheal s toma. Complete a i rway obstruc-

tion occurred as he inspired, sucking the

soft tissues into the tracheal stoma. The sto-

ma was obstructed by both the occlusion

by his neck and chin structures and an oc-

clusion by skin as inspiratory effort pulled

soft tissue into the stoma. Frequent severe

desa tu ra t ions were recorded wi th these

events. He had evidence of frequent arou-

sals and awakenings. Upon awakening, he

was confused and asked to go to the ba-

t h room frequently. Behavioural changes

c lear ly c o r r e l a t e d wi th t e r m i n a t i o n o f

apneic events. The pat ient was awakened after 1 hour of

observat ion and fitted for with a cervical

brace used for neck immobil izat ion. The

device was selected because it had an ope-

ning for a t r acheos tomy tube and was desi-

gned to extend the neck, thus protect ing his airway. The pat ient did not feel comfor -

table with this device and refused to go to

sleep with it on. A standard plastic t racheo-

s tomy collar was then selected and placed

over the stoma. A six inch length of vent i -

lator tubing was added to the trach collar.

The pat ient was able to fall back asleep and

was noted to have a marked improvemen t

in his sleep disordered breathing, the collar

prevent ing complete external obstruct ion

of his airway. Some hypoxia was no ted

which was not clearly related to any hypo -

pneic events on the trach collar. Low flow

oxygen was entrained into the t rach collar

with improvemen t in arterial blood gases.

The pat ient reported subjective improve-

ment in the quali ty of his sleep upon ari-

sing the following day. He spent another

day in the hospital and was discharged af-

ter another night on a medical floor with

the t r a c h e o s t o m y collar and o x y g e n at

night. He was also instructed on the use of

the collar and the oxygen. He returned for fol low-up twenty days

and one hundred and forty days after di-

scharge and reported he used the collar and

oxygen as prescribed. He had a marked im-

p rovement in his symptoms and had no

further episodes of unwanted sleep onset.

Stunden 39 Minuten; dabei wurden h~iufi-

ge Atemunterbrechungen und Arousals

aufgezeichnet. Der Patient war unruhig

und bestand bei seinem achtmaligen Erwa-

chen darauf, urinieren zu d0rfen. Es wur-

den 460 obstruktive Hypopnoen, 9 ob-

struktive Apnoen und 1 zentrale Apnoe

aufgezeichnet. Als Atemst6rungsindex, Re-

spiratory Distrubance Index (RD1) >1>,

wurde der Weft 63,7 ermittelt. Die h~iufigen

Sauerstoffunters~tt igungen unter 50%

dauerten bis zu 76 Sekunden.

Der Patient bekam bald ein Bett in der

lntensivstation, wo die invasive Kontrolle

der arteriellen Blutspiegel m6glich war und

eine Behandlungsmethode gefunden wet-

den sollte. Hier wurde die 4-Kanal-

Schla fapnoe-Au fzeichnun 9 wiederholt.

AuBerdem wurde sein arterieller Blutdruck

mit einem eingelegten Katheter ~iberwacht.

Die arteriellen Blutgaswerte wurden beim

wachen und beim schlafenden Patienten

gemessen. Die Atmung des schlafenden Pa-

tienten wurde die ganze Nacht hindurch

aufgezeichnet, ebenso _ mit Video- und

Photoaufnahmen sein Verhalten im

Schlaf. Es wurde beobachtet , daB die At-

mungss t6rungen des Patienten unmit te lbar

nach dem Einschlafen einsetzten. Sein Kopf

bewegte sich nach vorn, und damit bedeck-

te das Kinn das Trachealstoma. Zur kom-

pletten Atemwegsobstruktion kam es,

wenn er e inatmete und dabei die Weichge-

webestrukturen des Halses in das Tracheal-

stoma sog. Das Stoma wurde sowohl dutch

den Hals und das Kinn obstruiert als auch

dutch die Haut des Halses allein, wenn

beim Einatmen diese lapprigen Strukturen

in das Stoma gesogen wurden. Gleichzeiti 9

mit diesen Geschehnissen wurden yon der

Aufzeichnung h~iufig schwere Unters~tti-

gungen erfaBt. H~iufige Arousals, auch of t -

maliges volles Aufwachen st6rten den

Schlaf des Patienten. Beim Aufwachen war

er verwirrt und bat meistens, zur Toilette

gehen zu k6nnen. Verhaltensfinderungen

korrelierten deutlich mit der Beendigung

der apnoischen StOrungen.

Der Patient wurde nach einer Beobach-

tungsstunde aus dem Schlaf geweckt, und

es wurde ihm eine Halskrause angelegt, wie

sie zur lmmobilisierung des Genicks ver-

wendet wird. Die Wahl war auf dieses Hilfs-

mittel gefallen, weft es eine 0 f fnun 9 for

einen Tracheotomietubus hat und, indem es den Hals streckt, den Atemweg schOtzt.

Sleep&Breathing 1996, 1 : 3 4 Schlaf & Atmung

Fig 1 Afourchannel sleep apnea recording from the patient shows a typical pattern of severe obstructive sleep apnea Airflow is severely dlmm~shed despEte persistent respiratory effort Th~s is accompanied by sigmflcant oxygen desaturatton and heart rate fluctuation D~reet obser- vation confirmed the obstruction to occur from the chin and neck structures oceludmg the trachea I stoma

A b b l Eme4-KanaI-Polygraphle Aufnahme des Pat~enten zetgt die fur OSA typlschen Kurvenverlaufe mlt nasaler und oraler Atemflul3- redukt~on, vermmderter Thorax- exkurston, slgmflkanten SaO2- Entsatttgungen und Herzfre- quenzschwankungen Die khmsche Untersuchung bestattgte jedoeh die Verdachtsdtagnose, dab dte Obstruktlon durch die Kmn- und Hals Si.rukturen, die das Tracheal- stoma verschlossen, verursacht wurde

Sleep was more refreshing and he felt his mental functioning had improved. He was able to care for himself without assistance. The family confirmed both his compliance with therapy and improvement in sym-

ptoms.

Discussion This pa t ient exhibited signs

and symptoms of severe sleep apnea despi-

te having had a total laryngectomy for la- ryngeal carcinoma. A high index of suspi- cion led to an evaluation for sleep disorde- red breathing. A validated sleep apnea re-

cording device documented severe obstruc- tive sleep apnea with severe disruption of normal breathing while asleep (1, 2, 3, 4). This was quite surprising because it had al- ways been assumed that patients with tra- cheotomies and laryngectomies were not

candidates for obstructive sleep apnea syn- drome. The non-invasive therapeutic inter- vent ion caused a marked improvement in

the patients sleep disordered breathing and symptoms resolved. This case therefore re- presents an example of obstructive sleep apnea occurring secondary to an obstruc- t ion at a level external to the airway. The sequelae of frequent arousals and disrupti- on of normal sleep caused symptoms iden-

tical to the classic obstructive sleep apnea- hypopnea syndrome.

Sleep disordered breathing is being incre- asingly recognized as a cause of excessive daytime sleepiness complicating other me- dical conditions. Patients with chronic ob-

structive pulmonary disease (5) and conge- stive heart failure (6) in particular may ex- perience significant sleep disruption due to

Der Patient fOhlte sich aber nicht wohl mit der Halskrause und weigerte sich, damit schlafen zu gehen. So wurde ein Standard- Tracheostomiekragen aus Plastik gew~ihlt und 0bet das Stoma gesetzt. Ein 15 cm langer Beatungsschlauch wurde an den

Kragen angesetzt. Der Patient konnte wie- der einschlafen. Seine schlafgest6rte At- mung war je tz t deutlich verbessert, dank des Kragens, der die externe totale Obstruk-

tion des Atemwegs verhinderte. Es wurde etwas Hypoxie gemessen, doch konnte sie nicht klar mit irgendwelchen hypopnoi- schen Ereignissen in Zusammenhang ge- bracht werden. Zus~itzliche Beatmung

durch den Trachealkragen mit Sauerstoff in m~Biger Str6mung bewirkte eine Verbesse- rung der arteriellen Blutgaswerte. Der Pati- ent berichtete beim Aufwachen am n~ich-

sten Morgen fiber die subjektive Besserung der Schlafqualit~it. Er verbrachte noch einen Tag und die zweite Nacht in der Klinik, diesmal auf einer Station der lnneren Medi- zin, mit angelegtem Tracheostomiekragen und unter zus~itzlicher Sauerstoffbeam-

tung. Bei seiner Entlassung am n~ichsten Morgen wurde er in der Anwendung des Kragens und der Sauerstoffzuffihrung in-

struiert. Zwanzig Tage nach seiner Entlassung

und dann wieder 120 Tage sp~ter kam er zu Nachuntersuchungen. Dabei berichtete er,

daB er den Kragen und den Sauerstoff wie vorgeschrieben benutze. Seine Symptome waren deutlich gebessert, u n d e r hatte seit der Behandlung keine mehr yon jenen un- erwOnschten Schlafattacken zur falschen Zeit. Sein Schlaf war erfrischender, und er hat te das Geffihl, dab sich auch seine men- talen Funktionen gebessert haben. Er konnte sich ohne Hilfe selbst versorgen. Die

Familie best~tigte sowohl seine Compliance mit der Therapie als auch die Besserung der

Symptome.

Diskussion Dieser Patient zeigte Anzei- chen und Symptome einer schweren Schlafapnoe, obwohl er wegen eines Kehl- kopfkarzinoms eine Total-Laryngektomie hatte. Ein hoher Verdachtsindex f~hrte zur Befunderhebung hinsichtlich gest6rter At- mung im Schlaf. Eine bew~ihrte MeB- und Aufzeichnungsapparatur registrierte eine schwere obstruktive Schlafapnoe mit enor- men Unterbrechungen der normalen At- mung w~ihrend des Schlafes (1,2, 3, 4). Das

Sleep&Breathing 1996, 1 3 5 Schlaf& Atmung

worsening respiratory status during sleep. Certain other disorders predispose patients

to the obstructive sleep apnea syndrome. Micrognathia {7), hypothyroidism {8), mus- cular dystrophy (9} and Marfan's syndrome {10} are a few of the entities that predispose patients to obstructive sleep apnea. Any process that alters the chest wall mechanics

or airway integrity may lead to sleep disorde- red breathing. This case suggest that any pa-

tient with an abnormal airway should be considered a candidate for sleep disordered breathing if they present with signs and sym- ptoms of excessive daytime sleepiness. Pati-

ents with permanent tracheal stomas due to laryngectomy may be at risk for transient oc- clusion of their airways at night as many of

them do not use a tracheotomy tube.

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war insofern sehr ~Jberraschend, als immer angenommen worden war, dab Patienten mit Tracheotomien und Larnygektomien keine Kandidaten fiJr obstruktive Schlafap- noe seien. Nicht-invasive therapeutische

Intervention bewirkte eine deutliche Besse- rung der schlafgest6rten Atmung, und die Symptome verschwanden. Dieser Fall repr~- sentiert deshalb ein Beispiel fi]r obstruktive

Schlafapnoe, die sekund~r nach einer Ob- struktion in einem auBerhalb des Atem- wegs gelegenen Bereich aufgetreten ist. Die Abfolge h~ufiger Arousals und Unterbre-

chungen des normalen Schlafes ffihrte zu Symptomen, die denen des klassischen ob- struktiven Schla fapn oe-Hypopnoe-Syn- droms identisch sin&

lm Schlaf gest6rte Atmung wird zuneh-

mend als Ursache exzessiver Tagesschl~f- rigkeit erkannt, die andere gesundheitliche Belastungen kompliziert. Besonders Pati- enten mit chronischer obstruktiver Lungen-

erkrankung {5} und Stauungsherzinussifzi- enz (6} k6nnen unter erheblicher Schlafst6- rung infolge eines verschlechterten At-

mungsstatus im Schlaf zu leiden kommen. Bestimmte andere St6rungen oder Anoma- lien disponieren Patienten zum obstrukti- yen Schlafapnoe-Syndrom: Mikrognathie (7} zum Beispiel, auch Hypothyreose {8}, Muskeldystrophie {9} und Arachnodaktylie, das sog. Marfan-Syndrom 1 {10}. Jeder Pro-

zeB, durch den die Mechanik der Brust- wand oder die lntegritgt des Atemwegs ver- #ndert werden, kann zur St6rung der At- mung im Schlaf fiJhren. Der beschriebene Fall l~Bt darauf schlieBen, dab jeder Patient

mit einem anomalen Atemweg als ein Kan- didat ftir schlafgest6rte Atmung ins Auge

gefaBt werden muB, wenn Zeichen und Symptome einer exzessiven Tagesschl~frig- keit zu beobachten sind. Patienten mit el- nero bleibenden Trachealstoma nach La- ryngektomie k6nnen w~hrend des Schlafes yon voriJbergehender Okklusion des Atem-

wegs bedroht sein, da viele yon ihnen kei- hen Tracheotomietubus tragen.

Sleep&Breathing 1996, 1:36 Schlaf& Atmung