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C a s e r e p o r t s 8 9D E N T , C . E . ( 1 9 7 0 ) C a l c i u m m e t a b o l i s m i n s a r c o i d o s i s .P o s t g r a d u a t e M e d i c a l J o u r n a l , 4 6 , 4 7 1 .J A M E S , D . G . ( 1 9 5 9 ) O c u l a r s a r c o i d o s i s . A m e r i c a n J o u r n a l o fM e d i c i n e , 2 6 , 3 3 1 .L A W S O N , D . E . M . , F R A S E R , D . R . , K O D I C E K , E . , M O R R I s , H . R .& W I L L I A M S , D . H . ( 1 9 7 1 ) I d e n t i f i c a t i o n o f 1 , 2 5 - d i h y d r o x y -c h o l e c a l c i f e r o l , a new k i d n e y hormone c o n t r o l l i n g c a l c i u mm e t a b o l i s m . N a t u r e . L o n d o n , 2 3 0 , 2 2 8 .

M A c G R E G O R , G . A . ( 1 9 7 3 ) P a r a t h y r o i d d i s e a s e . L a n c e t , i i , 3 3 .T A Y L O R , R . L . , L Y N C H , H . J . & W Y S O R , W.G. ( 1 9 6 3 ) S e a s o n a li n f l u e n c e o f s u n l i g h t o n t h e h y p e r c a l c a e m i a o f s a r c o i d o s i s .A m e r i c a n J o u r n a l o f M e d i c i n e , 3 4 , 2 2 1 .W I N N A C K E R , J . L . , B E C KE R , K . L. F R I E D L A N D E R , M . , H IG GI N S ,G . A . & M O O R E , J . F . ( 1 9 6 9 ) S a r c o i d o s i s a n d h y p e r p a r a -t h y r o i d i s m . A m e r i c a n J o u r n a l o f M e d i c i n e , 4 6 , 3 0 5 .

P o s t g r a d u a t e M e d i c a l J o u r n a l ( F e b r u a r y 1 9 7 6 ) 5 2 , 8 9 - 9 1 .

I n f l a m m a t o r y f i b r o i d p o l y p o f t h e i l e u m - a r a r e c a u s e o f i n t u s s u s c e p t i o nJ . C . McGREGOR S . S . RAO

M . B . , C h . B . , B . S c . , F . R . C . S . M . B . , M . R . C . P a t h .D e p a r t m e n t s o f S u r g e r y a n d P a t h o l o g y , S t o b h i l l G e n e r a l H o s p i t a l , G l a s g o w

S u m m a r yA c a s e o f ' i n f l a m m a t o r y f i b r o i d p o l y p ' i n t h e t e r m i n a li l e u m i s d e s c r i b e d . I t o c c u r r e d i n a 3 8 - y e a r - o l d f e m a l ea n d w a s a s s o c i a t e d w i t h a n i l e o - i l e a l i n t u s s u s c e p t i o np r e s e n t i n g a s a n a c u t e i n t e s t i n a l o b s t r u c t i o n . T h em a c r o s c o p i c a n d m i c r o s c o p i c f e a t u r e s o f t h i s r a r el e s i o n a r e i l l u s t r a t e d . I t w o u l d a p p e a r t o b e a n e n t i t yw h i c h may h a v e b e e n c o n f u s e d i n t h e p a s t w i t h t h eh a e m a n g i o p e r i c y t o m a .C a s e h i s t o r yA 3 8 - y e a r - o l d w o m a n w a s a d m i t t e d t o S t o b h i l lG e n e r a l H o s p i t a l , G l a s g o w , a s a n e m e r g e n c y w i t h ah i s t o r y o f a b d o m i n a l c o l i c a n d v o m i t i n g o v e r ap e r i o d o f 1 2 h r . S h e h a d b e e n i n g o o d h e a l t h a n d h a dh a d n o p r e v i o u s o p e r a t i o n s o r i l l n e s s . On a d m i s s i o n ,a s o f t b u t d e f i n i t e s w e l l i n g w a s n o t e d i n t h e r i g h ti l i a c f o s s a . I t w a s d e c i d e d t h a t l a p a r o t o m y s h o u l d b ep e r f o r m e d .

O p e r a t i v e f i n d i n g sT h e a b d o m e n w a s o p e n e d t h r o u g h a r i g h tp a r a m e d i a n i n c i s i o n . T h e m a s s n o t e d b e f o r eo p e r a t i o n p r o v e d t o b e a n i l e o - i l e a l i n t u s s u s c e p t i o nt h r o u g h t h e i l e o - c a e c a l v a l v e i n t o t h e c a e c u m a n da s c e n d i n g c o l o n . T h e i n t u s s u s c e p t i o n w a s r e d u c e dw i t h d i f f i c u l t y a n d t h e c a u s e w a s f o u n d t o b e ap o l y p o i d l e s i o n o f t h e i l e u m a b o u t 2 0 cm f r o m t h ei l e o - c a e c a l v a l v e . No l y m p h n o d e e n l a r g e m e n t w a sn o t e d i n t h e m e s e n t e r y . A r e s e c t i o n o f a p p r o x i m a t e l y6 cm o f i l e u m , c o n t a i n i n g t h e p o l y p o i d s t r u c t u r e ,w a s p e r f o r m e d a n d e n d - t o - e n d a n a s t o m o s i s a c c o m -p l i s h e d .

P o s t - o p e r a t i v e p r o g r e s sT h e p a t i e n t r e m a i n s w e l l t o d a t e , a l m o s t 3 y e a r sa f t e r o p e r a t i o n .P a t h o l o g yA s e g m e n t o f i l e u m , a p p r o x i m a t e l y 6 cm i nl e n g t h , w i t h a n a r r o w s t r i p o f m e s e n t e r y a t t a c h e dw a s e x a m i n e d . T h e s e r o s a w a s c o n g e s t e d . A t o n e

p l a c e , t h e w a l l o f t h e b o w e l w a s n e c r o t i c a n d ap e d u n c u l a t e d n o d u l e , 2 - 8 cm i n d i a m e t e r , p r o t r u d e dt h r o u g h . T h e i l e u m w a s c o n s t r i c t e d a t t h e b a s e o ft h e n o d u l e , a n d t h e w a l l o f t h e g u t a t t h i s p o i n t w a sp u l l e d i n w a r d s ( F i g . 1 ) . T h e l e s i o n o n t h e c u t s u r f a c ew a s g r e y i s h - w h i t e i n c o l o u r a n d a p p e a r e d t o c o n s i s to f a f i r m o e d e m a t o u s s t r o m a .M i c r o s c o p i c a l l y , t h e n o d u l e c o n s i s t e d o f a v e r yo e d e m a t o u s f i b r o u s s t r o m a c o n t a i n i n g n u m e r o u ss m a l l b l o o d v e s s e l s a n d c h r o n i c i n f l a m m a t o r y c e l l s( l y m p h o c y t e s , p l a s m a c e l l s a n d e o s i n o p h i l s ) . T h em u s c l e f i b r e s o f t h e m u s c l e c o a t o f t h e b o w e l w a l lw e r e s e p a r a t e d o w i n g t o o e d e m a t o u s f i b r o u s t i s s u eb e t w e e n t h e m ( F i g . 2 ) . R e t i c u l i n s t a i n s h o w e d f i n er e t i c u l i n f i b r e s a n d a c c e n t u a t e d t h e p r e s e n c e o fs e v e r a l v e s s e l s ( F i g . 3 ) . T h e h i s t o l o g i c a l a p p e a r a n c e sw e r e c o n s i s t e n t w i t h t h o s e o f t h e ' i n f l a m m a t o r yf i b r o i d p o l y p ' d e s c r i b e d b y H e l w i g a n d R a n i e r i n1 9 5 3 .D i s c u s s i o nI t i s w e l l r e c o r d e d i n t h e l i t e r a t u r e t h a t i n t u s s u s -c e p t i o n i n t h e a d u l t i s a n uncommon c o n d i t i o n .D o n h a u s e r a n d K e l l y ( 1 9 5 0 ) c o l l e c t e d 6 6 5 c a s e sr e p o r t e d i n E n g l i s h a n d A m e r i c a n l i t e r a t u r e f r o m

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9 0 C a s e r e p o r t s

C m O - 2 - - - 4 -Cm 0 2 2 3 4

F I G . 1 . I n f l a m m a t o r y f i b r o i d p o l y p : T h e c u t s u r f a c e o ft h e l e s i o n s h o w i n g g r e y i s h - w h i t e s t r o m a a n d t h e w al l o ft h e g u t d r a w n i n w a r d s .

1 9 0 0 t o 1 9 4 2 . S a n d e r s , H a g a n a n d K i n n a i r d ( 1 9 5 8 )r e v i e w e d 1 2 5 2 c a s e s o f a c u t e i n t u s s u s c e p t i o n i na d u l t s r e p o r t e d i n t h e l i t e r a t u r e f r o m 1 8 9 2 . Tw ot h i r d s o f t h e s e o c c u r r e d i n t h e s m a l l b o w e l . A c c o r d -i n g t o B r i g g s , C a r p a t h i o s a n d Z o l l i n g e r ( 1 9 6 1 ) ,

5 - 7 % o f a l l i n t u s s u s c e p t i o n s o c c u r i n a d u l t s a n d t h ev a s t m a j o r i t y a r e i n i t i a t e d b y b e n i g n o r m a l i g n a n tt u m o u r s . T h e l a r g e s t i n d i v i d u a l g r o u p i n a n yi n t e s t i n a l s e g m e n t w a s f o u n d i n t h e i l e u m .H e l w i g a n d R a n i e r ( 1 9 5 3 ) d e s c r i b e d a c o n d i t i o ni n t h e s t o m a c h w h i c h t h e y c a l l e d a n ' i n f l a m m a t o r yf i b r o i d p o l y p ' . I t p r e s e n t e d a d i s t i n c t i v e h i s t o l o g i c a la p p e a r a n c e w i t h f i b r o u s a n d v a s c u l a r t i s s u e a n d a ni n f l a m m a t o r y i n f i l t r a t e i n c l u d i n g e o s i n o p h i l s . T h ea u t h o r s p o s t u l a t e d t h a t t h e s e l e s i o n s r e p r e s e n t e d ar e a c t i o n o f c o n n e c t i v e t i s s u e o f t h e g a s t r i c m u c o s aa n d s u b m u c o s a t o s o m e u n k n o w n i n f l a m m a t o r ys t i m u l u s .

T h e i r d e s c r i p t i o n b e a r s c o n s i d e r a b l e r e s e m b l a n c et o t h i s c a s e a n d a l s o t o c a s e s d e s c r i b e d a n d i l l u s t r a t e di n t h e s m a l l b o w e l b u t c l a s s i f i e d a s ' h a e m a n g i o -p e r i c y t o m a s ' ( S t o u t , 1 9 4 9 ; S m i t h a n d S w e n s e n ,1 9 5 4 ; T h o m p s o n , 1 9 5 4 ; P a t t e r s o n , C a l l o w a n dE t t i n g e r , 1 9 5 8 ; O l s e n a n d W e l l w o o d , 1 9 7 0 ) . T h et e r m ' h a e m a n g i o p e r i c y t o m a ' w a s i n t r o d u c e d b yM u r r a y a n d S t o u t i n 1 9 4 2 t o d e s c r i b e a t u m o u rc o m p o s e d o f v e s s e l s s e t i n a s t r o m a o f s p i n d l e -s h a p e d c e l l s o r r o u n d c e l l s . T h e s e c e l l s w e r e t h o u g h tp o s s i b l y t o b e d e r i v e d f r o m t h e p e r i c y t e - a m o d i f i e ds m o o t h m u s c l e c e l l r e g u l a t i n g t h e c a p i l l a r y l u m e n( Z i m m e r m a n , 1 9 2 3 ) . S l a t t e r y , A r o n s o n a n d Lowm an( 1 9 5 6 ) r e v i e w e d ' h a e m a n g i o p e r i c y t o m a ' a n d n o t e dt h a t t h e y h a d b e e n r e p o r t e d i n v a r i o u s s i t e s i n t h eb o d y w i t h a 2 1 % i n c i d e n c e o f m a l i g n a n c y . T h e yn o t e d f i f t e e n i n t r a - a b d o m i n a l l e s i o n s i n c l u d i n g t h o s e

6

N~ $ - -~ ~ ~ t m - -

F I G . 2 . I n f l a m m a t o r y f i b r o i d p o l y p w i t h i n t e s t i n a l m u s c l e f i b r e s s e p a r a t e d b y o e d e m a t o u sf i b r o u s t i s s u e (H a n d E , x 1 4 ) .

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C a s e r e p o r t s 9 1

' I Ayt

47F I G . 3 . I n f l a m m a t o r y f i b r o i d p o l y p . T h e r e t i c u l i n s t r a i n s h o w s f i n e r e t i c u l i n f i b r e s a n da c c e n t u a t e s t h e p r e s e n c e o f b l o o d v e s s e l s ( G o r d o n a n d S w e e t ' s s i l v e r i m p r e g n a t i o n f o rr e t i c u l i n , x 5 6 ) .

o f S t o u t ( 1 9 4 9 ) , S m i t h a n d S w e n s e n ( 1 9 5 4 ) i n t h ei l e u m , a n d Thompson ( 1 9 5 4 ) a n d P a t t e r s o n e t a l .( 1 9 5 8 ) i n t h e j e j u n u m . To t h e s e m a y b e a d d e d t h et h r e e c a s e s , o n e i l e a l a n d t w o j e j u n a l , r e c o r d e d b yO l s e n a n d W e l l w o o d i n 1 9 7 0 .T h e c a s e s r e p o r t e d f r o m t h e s m a l l b o w e l p r e s e n t e dw i t h s y m p t o m s o f a c u t e o r s u b a c u t e i n t e s t i n a lo b s t r u c t i o n a n d r e q u i r e d l a p a r o t o m y a n d r e s e c t i o no f t h e l e s i o n . I n t u s s u s c e p t i o n w a s a s s o c i a t e d w i t ht h e p o l y p i n T h o m p s o n ' s c a s e a n d i n o n e o f O l s e na n d W e l l w o o d ' s c a s e s . A l t h o u g h t h e l a t t e r a u t h o r sc a l l e d t h e l e s i o n c a u s i n g t h e i n t u s s u s c e p t i o n a' h a e m a n g i o p e r i c y t o m a ' t h e y a g r e e d w i t h H e l w i ga n d R a n i e r ( 1 9 5 3 ) t h a t t h e n a t u r e o f t h i s w a si n f l a m m a t o r y r a t h e r t h a n n e o p l a s t i c .I t i s t h e o p i n i o n o f t h e a u t h o r s t h a t ' i n f l a m m a t o r yf i b r o i d p o l y p ' o f t h e s m a l l b o w e l i s no w e s t a b l i s h e da s a d e f i n i t e e n t i t y , d o e s n o t r e p r e s e n t a n e o p l a s t i cp r o c e s s , a n d s h o u l d t h e r e f o r e n o t b e c l a s s i f i e d a s at r u e h a e m a n g i o p e r i c y t o m a .

A c k n o w l e d g m e n t sW e t h a n k M r 1 . F . K e r r , C o n s u l t a n t S u r g e o n , f o r a l l o w i n gu s t o p r e s e n t h i s c a s e a n d f o r h i s a d v i c e i n t h e p r e p a r a t i o n o fo u r p a p e r . We t h a n k a l s o Mrs N a s m y t h a n d h e r s t a f f f o rt y p i n g t h e m a n u s c r i p t .

R e f e r e n c e sB R I G G S , D . F . , C A R P A T H I O S , J . & Z O L L I N G E R , R . W . ( 1 9 6 1 )I n t u s s u s c e p t i o n i n a d u l t s . A m e r i c a n J o u r n a l o f S u r g e r y , 1 0 1 ,1 0 9 .D O N H A U S E R , J . L . , & K E L L Y , B . C . ( 1 9 5 0 ) I n t u s s u s c e p t i o n l i nt h e a d u l t . A m e r i c a n J o u r n a l o f S u r g e r y , 7 9 , 6 7 3 .H E L W I G , E . B . & R A N I E R , A . ( 1 9 5 3 ) I n f l a m m a t o r y f i b r o i dp o l y p s o f t h e s t o m a c h . S u r g e r y , G y n e c o l o g y a n d O b s t e t r i c s ,9 6 , 3 5 5 .M U R R A Y , M . R . & S T O U T , A . P . ( 1 9 4 2 ) H e m a n g i o p e r i c y t o m a .A n n a l s o f S u r g e r y , 1 1 6 , 2 6 .O L S E N , E . G . J . & WELLWOOD, J . M . ( 1 9 7 0 ) H a e m a n g i o -p e r i c y t o m a o f t h e s m a l l i n t e s t i n e . B r i t i s h J o u r n a l o f S u r g e r y ,5 7 , 6 6 .P A T T E R S O N , J . F . , C A L L O W , A . D . & E T T I N G E R , A . ( 1 9 5 8 ) T h ec l i n i c a l p a t t e r n s o f s m a l l b o w e l t u m o r s : a s t u d y o f 3 2c a s e s . A n n a l s o f I n t e r n a l M e d i c i n e , 4 8 , 1 2 3 .R O P E R , A . ( 1 9 5 6 ) I n t u s s u s c e p t i o n i n a d u l t s . S u r g e r v , G y n e -c o l o g y a n d O b s t e t r i c s , 1 0 3 , 2 6 7 .S A N D E R S , G . B . , H A G A N , W.H. & K I N N A I R D , D.W. ( 1 9 5 8 )A d u l t i n t u s s u s c e p t i o n a n d c a r c i n o m a o f t h e c o l o n . A n n a l s

o f S u r g e r y , 1 4 7 , 7 9 6 .S L A T T E R Y , L . R . , A R O N S O N , S . G . & L O W M A N , E . W . ( 1 9 5 6 )R e v i e w o f a b d o m i n a l c a s e s . A m e r i c a n J o u r n a l o f S u r g e r y ,9 1 , 9 8 5 .S M I T H , W . P . & S W E N S E N , R . E . ( 1 9 5 4 ) H e m a n g i o p e r i c y t o m ao f t h e i l e u m . A m e r i c a n J o u r n a l o f S u r g e r y , 8 7 , 1 4 3 .S T O U T , A . P . ( 1 9 4 9 ) H a e m a n g i o p e r i c y t o m a . C a n c e r , 2 , 1 0 2 7 .T H O M P S O N , J . A . ( 1 9 5 4 ) H e m a n g i o p e r i c y t o m a o f t h e j e j u n u m .S u r g e r y , S t L o u i s , e t c . , 3 6 , 9 7 6 .Z I M M E R M A N , K.W. ( 1 9 2 3 ) Der j e n e r e Bau d e r B l u t c a p i l l a r e n .Z e i t s c h r i f t f u r A n a t o m i e u n d E n t w i c k l u n g s g e s c h i c h t e , 6 8 ,2 9 ( c i t e d b y M u r r a y , M . R . & S t o u t , A . P . ) .