192 대한신경과학회지 제31권 제3호, 2013

증 례 접수번호:09-029(2차-0710)

전맥락막동맥영역 뇌경색 환자에서 우연히 발견된 직접 경동맥해면정맥동루

경상대학교 의학전문대학원 신경과a, 영상의학과

b, 재활의학과

c, 경남권역심뇌혈관질환센터

d

염홍섭a 손승남a,d 최대섭b,d 오민균c,d 김도형a 이건호a 양태원a 홍지호a 권오영a 최낙천a,d

Incidentally Discovered Direct Carotid-Cavernous Fistula in a Patient

With Anterior Choroidal Artery Territory Infarction

Hong-Seop Yeom, MDa, Seungnam Son, MDa,d, Dae Seob Choi, MDb,d, Min Kyun Oh, MDc,d, Do-Hyung Kim, MDa,Gun-Ho Lee, MDa, Tae-won Yang, MDa, Jiho Hong, MDa, Oh-Young Kwon, MDa, Nack-Cheon Choi, MDa,d

Department of Neurologya, Gyeongsang National University School of Medicine, Jinju, KoreaDepartment of Radiologyb Gyeongsang National University School of Medicine, Jinju, KoreaDepartment of Rehabilitation Medicinec, Gyeongsang National University School of Medicine, Jinju, KoreaGyeongnam Regional Cardiocerebrovascular Disease Centerd, Jinju, Korea

Direct carotid cavernous fistula (CCF), which is an abnormal communication between the intracavernous carotid artery

and the cavernous sinus, is a very rare condition that is generally associated with head trauma, intracavernous

aneurysms, and certain connective-tissue diseases. The case of a patient with an infarction in the anterior choroidal artery

territory is described herein. Cerebral angiography was performed during consecutive workups to investigate the

discrepancy between the magnetic resonance angiography data. An unexpected direct CCF of the ipsilateral side of the

infarction was found. It is possible that the CCF had influenced the development of the infarction in the anterior

choroidal artery territory.

J Korean Neurol Assoc 31(3):192-195, 2013

Key Words: Anterior choroidal artery, Carotid cavernous fistula, Cerebral infarction

Received February 20, 2013 Revised March 26, 2013

Accepted March 26, 2013＊Seungnam Son, MD

Department of Neurology, Gyeongsang National University School of

Medicine, 79 Gangnam-ro, Jinju 660-702, KoreaTel: +82-55-750-8898 Fax:+82-55-755-1709

E-mail: sonsn@hanmail.net

직접 경동맥해면정맥동루(direct carotid cavernous fistula)는

해면동 내 내경동맥과 해면정맥동 사이에 비정상적인 연결이

형성되는 질환으로 두부 외상이 가장 흔한 원인이다.1 그러나

자발성(비외상성) 직접 경동맥해면정맥동루의 경우 해면동 내

뇌동맥류 파열이나 혈관벽을 침범하는 결합조직질환에서 동

반될 수 있으며 대부분은 원인 불명으로 주로 중년 여성에서

서서히 진행하는 녹내장이나 안구돌출, 충혈 같은 증상을 일

으키는 것으로 알려져 있다.2

저자들은 전맥락막동맥영역 뇌경색이 발생한 환자에서 자

기공명혈관조영술의 시기와 기법에 따라 중대뇌동맥의 모양

이 변화하는 현상을 보고 그 원인을 찾기 위해 시행한 혈관조

영술에서 직접 경동맥해면정맥동루를 발견하였다. 환자는 경

동맥해면정맥동루의 원인이 될 만한 두부외상력이 없었고 결

합조직질환 역시 발견되지 않았으며 경동맥해면정맥동루와

연관된 증상도 없었다.

증 례

특별한 과거력이 없는 51세 여자가 병원에 오기 30분 전 탁

구를 치다가 쉬는 도중 갑자기 우측 상하지 위약감이 발생하

여 응급실에 왔다. 내원 당시 신경계 진찰에서 의식은 명료하

였고 지남력도 정상이었으나 심한 구음장애와 함께 말의 유창

성이 떨어지고 이름대기에 장애를 보였으며 우측 중추안면마

비와 함께 상하지에 근력 저하(Medical Research Council grade

전맥락막동맥영역 뇌경색 환자에서 우연히 발견된 직접 경동맥해면정맥동루

J Korean Neurol Assoc Volume 31 No. 3, 2013 193

Figure 1. Diffusion-weighted magnetic resonance images obtained at stroke-onset day. About 30 mm sized acute infarction is observed in left posterior limb of internal capsule (left anterior choroidal artery territory).

A B

C D

Figure 2. Serial magnetic resonance an-giographies of the patient. (A) initial 3D Time-of-flight magnetic resonance angio-gram, (B) Initial contrast enhanced mag-netic resonance angiogram, (C) follow up 3D Time-of-flight magnetic resonance an-giogram obtained at 9 days after stroke on-set, and (D) 3D Time-of-flight magnetic resonance angiogram obtained at 6 months after stroke onset. Appearances of left middle cerebral artery are changed (White arrows). Incidental unruptured aneurysm is also observed on the paraclinoid seg-ment of left internal carotid artery (Border arrows on (A), (B), and (C)). The artifacts due to coil embolization are observed (Border arrow on (D)).

1/5)가 있었다. 우측 상하지의 감각저하가 동반되었으며 우측

시야에 대한 반맹도 나타나서 NIH뇌졸중척도점수는 14점으

로 평가되었다. 내원 직후 시행한 혈액검사, 심전도, 흉부X선

검사는 정상이었고 컴퓨터단층촬영도 정상이어서 정맥 내 혈

전용해술을 하였다.

뇌자기공명영상에서 좌측 속섬유막의 후다리 전체에 급성

기 뇌경색이 보였고(Fig. 1) 3차원 비약시간 자기공명혈관조영

술(3D time-of-flight magnetic resonance angiography, TOF

MRA)에서는 좌측 내경동맥 상생돌기 부위에 약 6 mm 크기

의 뇌동맥류가 보였으며 좌측 중대뇌동맥의 M1 분절에 천공

(fenestration)이 보였다(Fig. 2-A). 그러나 조영증강 자기공명

혈관조영술(contrast enhanced MRA, CE MRA)에서 좌측 중대

뇌동맥은 정상이었다(Fig. 2-B).

동반된 결합조직질환을 찾기 위한 검사도 모두 정상이었고

염홍섭 손승남 최대섭 오민균 김도형 이건호 양태원 홍지호 권오영 최낙천

194 대한신경과학회지 제31권 제3호, 2013

A B

C D

Figure 3. Digital subtraction angiography of the patient. (A) Antero-posterior pro-jection view of right internal carotid an-giogram, (B) Antero-posterior projection view of left internal carotid angiogram, (C) Anterior-oblique projection view of left internal carotid angiogram, and (D) 3D Time-of-flight magnetic resonance angiogram source image of patient ob-tained at stroke onset day. Small amounts of left middle cerebral arterial flows via anterior communicating artery are ob-served (Black arrows on (A)). Contrast filling into the cavernous sinus is ob-served (Border arrows on (B)). Direct carotid-cavernous fistula which drained to inferior petrosal sinus is observed (White arrow on (C)). Note the abnormal shunting adjacent to the cavernous sinus (border arrows) and saccular ICA aneur-ysm (white arrow) on (D).

경흉부심장초음파검사나 24시간 심전도검사도 정상이었다. 입

원 6일째 시행한 경식도심장초음파검사에서 발살바법을 시행

했을 때 소량의 션트를 동반하는 열린타원구멍이 발견되었으

나 혈액검사에서 혈전 형성을 유발할 만한 혈액응고장애는 없

었고 사지의 도플러초음파검사에서 심부정맥혈전증의 증거도

없었다. 입원 9일째 시행한 추적자기공명영상에서 기존 뇌경

색의 일부에 출혈변환이 보였고 TOF MRA에서는 좌측 중대

뇌동맥의 M1 분지에 심한 분절성 협착이 있었다(Fig. 2-C).

좌측 중대뇌동맥의 M1 분지에서 보이는 협착이 자기공명

혈관조영술의 기법과 시기에 따라 변화되는 원인을 알아보기

위해 디지털감산혈관조영술(digital subtraction angiography)을

시행하였다. 우측 내경동맥혈관조영술에서 전교통동맥을 통

하여 좌측 중뇌동맥의 혈류가 일부 보였고(Fig. 3-A) 좌측 내

경동맥조영술에서는 해면정맥동이 조영되었으며(Fig. 3-B) 하

추체 정맥동으로 배출되는 직접 경동맥해면정맥동루를 확인

할 수 있었고(Fig. 3-C) 전맥락막동맥은 재개통되어 있었다.

환자는 다른 병원으로 전원되어 경동맥해면정맥동루와 뇌동

맥류에 대하여 스텐트를 이용한 코일색전술을 받은 이후 재활

치료를 위해 본원으로 다시 왔다. 뇌경색 발생 6개월 후 추적

촬영한 TOF MRA에서 중대뇌동맥은 정상이었다(Fig. 2-D).

고 찰

경동맥해면정맥동루는 주로 안와잡음이나 안구돌출, 결막

부종, 복시, 시각 장애, 안구통증, 녹내장 같은 안구 증상을 유

발한다.1 그러나 저자들은 환자가 경동맥해면정맥동루와 연관

된 어떠한 증상도 호소하지 않아 경동맥해면정맥동루가 존재

할 가능성에 대해서는 전혀 예상하지 못하였고 혈관조영술을

통해 경동맥해면정맥동루를 확인한 후 청진에서도 안와잡음

은 청취되지 않았으나 내원 당일 촬영한 TOF MRA 원천 영상

(source image)을 다시 본 결과 해면정맥동에서 경동맥해면정

맥동류에 의한 것일 가능성이 있어 보이는 비정상적인 신호강

전맥락막동맥영역 뇌경색 환자에서 우연히 발견된 직접 경동맥해면정맥동루

J Korean Neurol Assoc Volume 31 No. 3, 2013 195

도를 볼 수 있었다(Fig. 3-D). 경동맥해면정맥동루 환자에서

증상 발현은 주로 정맥 배출 형태와 연관이 된 것으로 알려져

있는데 안정맥을 통한 전방 배출의 경우 전형적인 안구 증상

을 나타내나 본 증례에서처럼 하추체정맥동을 통한 후방 배출

의 경우 안구 증상은 덜 심한 것으로 알려져 있다.3

본 증례에서 저자들은 같은 시기에 시행한 TOF MRA와 CE

MRA에서 중대뇌동맥 이상이 일치하지 않았고 추적 촬영

TOF MRA에서 중대뇌동맥의 모양이 변화하는 원인을 찾기

위하여 혈관조영술의 시행을 결정하였다. TOF MRA는 영상

단면에 진입하는 혈류에 의존하여 신호를 생성하기 때문에 혈

류 흐름에 영향을 주는 요인은 인공물로 나타나게 된다.4 TOF

MRA에서 나타나는 신호강도소실 인공물은 와류 형성, 협착

부위에서의 혈류 속도 증가에 따른 혈류 내 신호강도의 탈위

상, 그리고 혈류 속도가 매우 느린 영상단면에서 혈류의 스핀

포화에 의해서 발생하는데 특히 와류 형성의 경우 와류 내에

는 다양한 위상의 다양한 속도를 가진 신호강도가 존재하기

때문에 이들이 서로 신호를 상쇄시킴으로써 신호 소실을 일으

킨다.4 반면 CE MRA의 경우 조영제 사용으로 혈관 내 신호가

주변 조직보다 높은 효과를 이용하므로 TOF MRA에 비하여

혈류 속도와 와류에 의한 신호 감소에 덜 민감하다.5 따라서

본 증례에서 나타난 TOF MRA와 CE MRA 사이의 불일치는

중대뇌동맥의 M1분지에서 발생한 와류 때문일 가능성이 있으

며 실제로 혈관조영술에서 전교통동맥을 통하여 우측 내경동

맥의 혈류가 좌측 중대뇌동맥에서 보였는데 이 혈류가 좌측

내경동맥의 혈류와 부딪히며 와류를 형성하였을 가능성이 있

다. 다른 기전으로는 경동맥해면정맥동루를 통하여 동맥 혈류

가 정맥으로 배출되어 중대뇌동맥의 혈류량이 감소하여 나타

나는 현상일 가능성도 생각해 볼 수 있으며 내원 당일 촬영한

TOF MRA와 추적 TOF MRA에서 보이는 중대뇌동맥의 변화

는 경동맥해면정맥동루를 통하여 정맥으로 배출되는 동맥 혈

류량의 변화에 의해 나타나는 현상일 가능성도 있겠다.

경동맥해면정맥동루와 연관되어 뇌경색이 발생한 경우는

매우 드물어 국내에서는 아직 보고된 바가 없으며 2012년

Ikeda 등6이 직접 경동맥해면정맥동루를 통해 내경동맥의 전

체 혈류의 전환(steal)이 발생하여 우측 경계 영역에 뇌경색이

나타난 증례를 보고한 바 있다. 본 증례의 경우 뇌경색의 기전

을 Trial of Org 10172 in Acute Stroke Treatment 분류법에 따

라 분류하면 혈관조영술에서 동맥경화성 변성이 뚜렷하지 않

았고 경식도초음파검사에서 열린타원구멍이 발견되었으므로

심장탓 뇌경색으로 분류할 수 있다. 또한, 기존의 연구에서 본

증례의 환자에서처럼 20 mm 이상 크기의 전맥락막동맥영역

뇌경색의 경우 색전성 원인과 주로 연관되어 발생함을 보고하

였을 뿐만 아니라7 추적 촬영 MRI에서 출혈변환과 혈관조영

술에서 보이는 전맥락막동맥의 재개통은 이 환자의 뇌경색이

색전에 의해 발생하였을 가능성이 높음을 시사한다. 하지만

실제 전맥락막동맥영역 뇌경색 환자를 대상으로 한 분석 연구

에서 큰동맥 죽경화증과 원인 불명 뇌경색이 가장 높은 빈도

를 보인 반면 심장탓 뇌경색의 빈도는 4.8%에 불과하였고8 색

전의 기원이 불명확하며 경동맥해면정맥동루에 의한 혈류 전

환이 뇌경색을 유발하였던 이전 보고를 참고한다면6 본 증례

에서 혈류 전환에 의한 뇌관류 감소가 뇌경색 발생에 영향을

주었을 가능성도 있다.

결론적으로 TOF MRA와 CE MRA 사이의 불일치가 보이거

나 시간에 따른 TOF MRA에서 혈관 형태 변화가 나타나는 경

우 혈관조영술을 하는 것이 진단에 도움을 줄 수 있을 것이다.

REFERENCES

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