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ARTICLE IN PRESS G Model Revue du rhumatisme xxx (2014) xxx–xxx Disponible en ligne sur ScienceDirect www.sciencedirect.com Lettre à la rédaction Subluxation C1-C2 non traumatique i n f o a r t i c l e Mots clés : Dystonie cervicale Subluxation C1-C2 Toxine botulique La subluxation cervicale C1-C2 est la plupart du temps d’origine traumatique. Cependant, des subluxations non trauma- tiques peuvent survenir, particulièrement au cours des maladies rhumatismales. Nous rapportons le cas d’un patient atteint d’une subluxation C1-C2, amélioré spectaculairement par le traitement médical. Un homme âgé de 39 ans s’est présenté pour une douleur cervi- cale évoluant depuis 15 jours sans notion de traumatisme. Il n’avait pas d’antécédents médicaux notables, ni d’antécédents familiaux d’affection rhumatismale. L’examen clinique général était normal. Il n’avait pas de fièvre ni de notion d’infection récente. Il avait une posture cervicale vicieuse, avec un latérocolis droit sévère et un tor- ticolis gauche spasmodique entraînant un tremblement irrégulier de la tête. Le bilan biologique était normal, incluant l’hémogramme, la protéine C réactive, l’électrophorèse des protéines sériques et le taux des globules blancs. Les taux sériques de phosphokinase (CPK) et d’aldolase étaient normaux et les anticorps antinucléaires n’étaient pas détectables. La TDM cervicale objectiva une sub- luxation instable C1-C2 (Fig. 1A). Malgré une traction cervicale, la subluxation cervicale persista. Le patient avait décrit que ces DOI de l’article original : http://dx.doi.org/10.1016/j.jbspin.2014.02.010. Ne pas utiliser, pour citation, la référence franc ¸ aise de cet article, mais la réfé- rence anglaise de Joint Bone Spine avec le DOI ci-dessus. anomalies avaient commencé quelques semaines auparavant, aug- mentant graduellement, sans douleur. Le diagnostic de dystonie cervicale (DC) idiopathique fut porté devant l’évolution progressive et l’absence de notion de traumatisme et de pathologie rhuma- tismale. Le taux de céruloplasmine, la cuprurie et l’IRM cérébrale étaient normaux. L’abobotulinumtoxine A (Dysport ® ) fut injectée au niveau du trapèze droit et du sternocléidomastoïdien droit (200 et 100 unités, respectivement) et du splénius gauche de la tête. Six semaines plus tard, la TDM cervicale de contrôle avait montré une réduction importante de la subluxation C1-C2 (Fig. 1B), confirmant le diagnostic de DC. La subluxation non traumatique C1-C2 est une situation rare qui peut survenir au cours des affections rhumatismales, post- infectieuses et génétiques rares. Les affections rhumatismales inflammatoires telles que la polyarthrite rhumatoïde, la spondylar- thrite ankylosante, l’arthrite juvénile idiopathique et plus rarement la maladie de Behc ¸ et peuvent entraîner une subluxation atloïdo- axoïdienne [1]. Le syndrome de Grisel, qui signifie une subluxation atloïdo-axoïdienne sans notion de traumatisme ni d’affection osseuse a été décrit particulièrement chez les enfants suite à une maladie inflammatoire et/ou infectieuse ou une chirurgie otorhino- laryngologique [2]. Enfin, certaines affections métaboliques et/ou génétiques telles que les mucopolysaccharidoses, le syndrome de Dawn et la chondrodysplasie punctata récessive liée à l’X peuvent entraîner des subluxations vertébrales non traumatiques. La DC est une cause rare de subluxation C1-C2. À notre connaissance, seuls trois cas avaient été rapportés dans la littérature [3,4]. Néanmoins, cette étiologie doit être évoquée, car un traitement médical à base de toxine botulique peut entraîner une amélioration spectaculaire. http://dx.doi.org/10.1016/j.rhum.2014.02.009 1169-8330/© 2014 Société Franc ¸ aise de Rhumatologie. Publié par Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. REVRHU-4396; No. of Pages 2

Subluxation C1-C2 non traumatique

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Revue du rhumatisme xxx (2014) xxx–xxx

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La subluxation cervicale C1-C2 est la plupart du temps’origine traumatique. Cependant, des subluxations non trauma-iques peuvent survenir, particulièrement au cours des maladieshumatismales. Nous rapportons le cas d’un patient atteint d’uneubluxation C1-C2, amélioré spectaculairement par le traitementédical.Un homme âgé de 39 ans s’est présenté pour une douleur cervi-

ale évoluant depuis 15 jours sans notion de traumatisme. Il n’avaitas d’antécédents médicaux notables, ni d’antécédents familiaux’affection rhumatismale. L’examen clinique général était normal.

l n’avait pas de fièvre ni de notion d’infection récente. Il avait uneosture cervicale vicieuse, avec un latérocolis droit sévère et un tor-icolis gauche spasmodique entraînant un tremblement irréguliere la tête. Le bilan biologique était normal, incluant l’hémogramme,

a protéine C réactive, l’électrophorèse des protéines sériques ete taux des globules blancs. Les taux sériques de phosphokinase

CPK) et d’aldolase étaient normaux et les anticorps antinucléaires’étaient pas détectables. La TDM cervicale objectiva une sub-

uxation instable C1-C2 (Fig. 1A). Malgré une traction cervicale,a subluxation cervicale persista. Le patient avait décrit que ces

DOI de l’article original : http://dx.doi.org/10.1016/j.jbspin.2014.02.010.� Ne pas utiliser, pour citation, la référence franc aise de cet article, mais la réfé-ence anglaise de Joint Bone Spine avec le DOI ci-dessus.

http://dx.doi.org/10.1016/j.rhum.2014.02.009169-8330/© 2014 Société Franc aise de Rhumatologie. Publié par Elsevier Masson SAS. T

anomalies avaient commencé quelques semaines auparavant, aug-mentant graduellement, sans douleur. Le diagnostic de dystoniecervicale (DC) idiopathique fut porté devant l’évolution progressiveet l’absence de notion de traumatisme et de pathologie rhuma-tismale. Le taux de céruloplasmine, la cuprurie et l’IRM cérébraleétaient normaux. L’abobotulinumtoxine A (Dysport®) fut injectéeau niveau du trapèze droit et du sternocléidomastoïdien droit (200et 100 unités, respectivement) et du splénius gauche de la tête. Sixsemaines plus tard, la TDM cervicale de contrôle avait montré uneréduction importante de la subluxation C1-C2 (Fig. 1B), confirmantle diagnostic de DC.

La subluxation non traumatique C1-C2 est une situation rarequi peut survenir au cours des affections rhumatismales, post-infectieuses et génétiques rares. Les affections rhumatismalesinflammatoires telles que la polyarthrite rhumatoïde, la spondylar-thrite ankylosante, l’arthrite juvénile idiopathique et plus rarementla maladie de Behc et peuvent entraîner une subluxation atloïdo-axoïdienne [1]. Le syndrome de Grisel, qui signifie une subluxationatloïdo-axoïdienne sans notion de traumatisme ni d’affectionosseuse a été décrit particulièrement chez les enfants suite à unemaladie inflammatoire et/ou infectieuse ou une chirurgie otorhino-laryngologique [2]. Enfin, certaines affections métaboliques et/ougénétiques telles que les mucopolysaccharidoses, le syndrome deDawn et la chondrodysplasie punctata récessive liée à l’X peuvententraîner des subluxations vertébrales non traumatiques. La DC estune cause rare de subluxation C1-C2.

À notre connaissance, seuls trois cas avaient été rapportés dansla littérature [3,4]. Néanmoins, cette étiologie doit être évoquée, carun traitement médical à base de toxine botulique peut entraînerune amélioration spectaculaire.

ous droits réservés.

REVRHU-4396; No. of Pages 2

Page 2: Subluxation C1-C2 non traumatique

ARTICLE IN PRESSG Model

2 Lettre à la rédaction / Revue du rhumatisme xxx (2014) xxx–xxx

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Fig. 1. TDM cervicale. A. TDM cervicale montrant une subluxati

éclaration d’intérêts

Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en rela-ion avec cet article.

éférences

1] Wolfs JF, Kloppenburg M, Fehlings MG, et al. Neurologic outcome of surgical andconservative treatment of rheumatoid cervical spine subluxation: a systematicreview. Arthritis Rheum 2009;61:1743–52.

2] Karkos PD, Benton J, Leong SC, et al. Grisel’s syndrome in otolaryngology: asystematic review. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2007;71:1823–7.

3] Tonomura Y, Kataoka H, Sugie K, et al. Atlantoaxial rotatory subluxation asso-ciated with cervical dystonia. Spine 2007;32:E561–4.

4] Dalvie S, Moore AP, Findlay GF. C1/C2 rotary subluxation due to spasmodic

torticollis. J Neurol Neurosurg Psychiatry 2000;69:135–6.

Romain Lefaucheur a,∗

Stéphane Derrey b

ère C1-C2. B. amélioration après injection de toxine botulique.

Damien Fetter a

David Wallon a

Vianney Gilard b

David Maltête a

a Service de neurologie, université de Rouen, centrehospitalo-universitaire de Rouen, 76031 Rouen cedex,

Franceb Service de neurochirurgie, université de Rouen,

centre hospitalo-universitaire de Rouen, 76031 Rouencedex, France

∗ Auteur correspondant.Adresse e-mail : [email protected]

(R. Lefaucheur)

Accepté le 20 fevrier 2014Disponible sur Internet le xxx