Cas cliniques

DOI of or1Departme2Laborator

Paulo Medical

Correspond05455-000, S~a

Ann Vasc SurgDOI: 10.1016/� Annals of V�Edite par ELS

Anevrysme congenital de l’art�ere carotideexterne

Nelson De Luccia,1 Erasmo Sim~ao da Silva,1 Marta Aponchik,1 Fernanda Appolonio,1

Luiz Alberto Benvenuti,2 S~ao Paulo, Bresil

Un enfant de 8 mois presentait une masse cervicale droite pulsatile. L’augmentation rapide de lataille de la tumeur associee �a des difficultes respiratoires firent realiser une imagerie. Un ane-vrysme de l’art�ere carotide externe etait retrouve. Ce dernier comprimait les autres structurescervicales. L’anevrysme etait reseque et une ligature etait realisee au niveau de son collet surl’art�ere carotide commune. Les suites postoperatoires etaient sans particularite et aucun autreanevrysme n’etait retrouve sur l’arbre arteriel.

INTRODUCTION

Les anevrysmes de l’enfant sont rares et peuvent

etre causes par des pathologies variables. Dans la

plupart des cas, ces anevrysmes sont lies �a une

maladie de Kawasaki, une infection, un trauma-

tisme, une dysplasie fibromusculaire, ou une

maladie du tissu elastique comme la maladie

d’Ehlers-Danlos.1-15 Cependant, les anevrysmes de

l’enfant peuvent etre congenitaux/idiopathiques,

sans etre associes �a une degenerescence de la paroi

arterielle ni �a une pathologie cardiovasculaire �adistance. Si ces lesions peuvent etre asymptomati-

ques chez l’enfant, certaines manifestations clini-

ques, comme la presence d’une masse, sont

frequemment rapportees. Habituellement, les ane-

vrysmes de l’enfant sont des lesions chirurgicales

imposant une intervention rapide. Il y a peu de place

pour une prise en charge non-operatoire de ces

lesions, puisque leur histoire naturelle est la

iginal article: 10.1016/j.avsg.2009.05.021.

nt of Surgery, University of S~ao Paulo, S~ao Paulo, Bresil.

y of Pathology, Heart Institute (InCor), University of S~aoSchool, S~ao Paulo, Bresil.

ance : Nelson De Luccia, Avenida S~ao Gualter, 346, ZIPo Paulo, SP, Bresil, E-mail: nluccia@uol.com.br

2010; 24: 418.e7-418.e10j.acvfr.2010.09.036ascular Surgery Inc.EVIER MASSON SAS

progression puis la rupture, la thrombose, la perte

du membre, ou le dec�es.11 Nous rapportons ici le

traitement chirurgical d’un anevrysme symptoma-

tique se presentant sous la forme d’une masse cer-

vicale causant une detresse respiratoire.

OBSERVATION

Un enfant blanc de 8 mois presentait une masse cervicale

augmentant de volume depuis sa naissance, associee �a desdifficultes respiratoires croissantes. A l’examen physique,

une tumeur cervicale droite pulsatile etat retrouvee, cor-

respondant �a une dilatation anevrysmale situee au niveau

de l’art�ere carotide externe �a l’arteriographie (Fig. 1).

L’imagerie par resonance magnetique retrouvait une

compression des voies aeriennes proximales par la masse

(Fig. 2).

Du fait de l’augmentation du volume de la masse

associee �a des symptomes respiratoires, un traitement

chirurgical ouvert etait propose. L’intervention etait rea-

lisee via une incision cervicale longitudinale de 5 cm. Les

art�eres carotides commune, interne et externe etaient

abordees, puis l’anevrysme etait reseque apr�es ligature del’art�ere carotide externe (Fig. 3).

L’anevrysme mesurait 46 � 25 � 17 mm (Fig. 4A).

L’ouverture longitudinale retrouvait deux cavites commu-

niquant entre elles par un orifice de 3 mm (Fig. 4B). La

cavite superieure etait presque totalement occluse par du

thrombus et presentait une paroi lisse et grisatremesurant 1

�a 2mmd’epaisseur. La paroi de la cavite inferieure etait lisse

et blanchatre et mesurait 2 �a 4mmd’epaisseur. A l’examen

histologique (Fig. 5), la paroi etait composee d’un tissu

457.e7

Fig. 1. Arteriographie des art�eres carotides commune (CC),

interne (IC), et externe (EC), retrouvant une formation

anevrysmale dans le territoire de l’art�ere carotide externe.

Fig. 2. Imagerie par resonance magnetique montrant

une compression des voies aeriennes par l’anevrysme.

Fig. 3. Vue chirurgicale: reparations de l’art�ere carotide

commune (1), de l’art�ere carotide interne (2), et de

l’art�ere carotide externe (3) �a la base de l’anevrysme.

457.e8 Cas cliniques Annales de chirurgie vasculaire

fibreux dense mele �a des cellules musculaires lisses au

niveaude la couche superficielle, sans traced’inflammation

ancienne ou active. Il existait des zones o�u les fibres elasti-

ques ainsi que les cellules musculaires lisses etaient rares,

ainsi que des residus de tissu glomique dans l’adventice.

DISCUSSION

Les anevrysmes arteriels sont rares chez l’enfant.

Cependant, des series consequentes ont ete rap-

portees.1-15 Sarkar et al.11 classaient la pathologie

anevrysmale de l’enfant sur la base de leur expe-

rience et des cas prealablement rapportes. Ainsi les

classes etaient I, infection arterielle; II, aortite �acellules geantes; III, maladie auto-immune du tissu

elastique; IV, Maladie de Kawasaki; V, Maladie

d’Ehlers-Danlos ou de Marfan; VI, autre forme de

degenerescence mediale non inflammatoire; VII,

dysplasie arterielle; VIII, facteur congenital/idiopa-

thique; et IX, faux anevrysme associe �a des

ev�enements extravasculaires causant une lesion de

la paroi arterielle ou une rupture. Dans leur serie,

des anevrysmes aortiques, hepatiques, spleniques,

Fig. 4. Aspect macroscopique externe A et section lon-

gitudinale de l’anevrysme B: deux cavites communi-

quant entre elles par un petit orifice (asterisque). Noter la

thrombose extensive de la cavite superieure (double aste-

risque) et l’orifice de communication entre l’anevrysme et

l’art�ere carotide ( fl�eche).

Fig. 5. Aspect microscopique de la paroi anevrysmale fait

de tissu fibreux dense (colore en bleu) mele �a des cellules

musculaires lisses (colorees en rouge) dans la couche

superficielle. Il n’y a pas de cellule inflammatoire ou de

neovascularisation (coloration au trichrome de Masson).

Vol. 24, No. 3, 2010 Cas cliniques 457.e9

gastro-epiplo€ıques, renaux, iliaques, femoraux,

poplites, radiaux, et ulnaires etaient rapportes. Les

plus frequemment observes etaient les anevrysmes

consecutifs �a des maladies du tissu elastique

(Maladies d’Ehlers-Danlos et de Marfan), des arte-

rites (Takayasu, polyarterite noueuse, et maladie de

Kawasaki), une sclerose tubereuse, un traumatisme,

et une infection.

L’anevrysme du cas actuel presentait une mor-

phologie particuli�ere, et meme si il naissait directe-

ment de l’art�ere carotide externe, il pourrait etre

considere comme un pseudo-anevrysme.

Cependant, il n’existait aucun antecedent de trau-

matisme �a la naissance. L’enfant, ne apr�es une

cesarienne non compliquee, etait en bonne sante

par ailleurs. Aucune ponction cervicale ou geste de

reanimation n’avait ete realise. L’examen micro-

scopique montrait des cellules arterielles sur la plus

grande partie de la circonference (Fig. 5), evoquant

un anevrysme vrai. Finalement, comme cela etait

suggere par l’analyse macroscopique de la pi�ece, laportion inferieure de la dilatation pouvait corres-

pondre �a un anevrysme vrai, alors que la portion la

plus haute remplie de thrombus serait un ane-

vrysme rompu-contenu de la portion inferieure

(Fig. 4B).

L’anevrysme traite dans ce rapport pourrait donc

etre classe comme congenital et idiopathique. Si des

fistules arterioveineuses congenitales alimentees

par l’art�ere carotide externe ont ete rapportees,16-18

il n’existe pas de rapport decrivant de multiples

anevrysmes chez l’enfant. Il est fondamental

d’evaluer l’ensemble de l’arbre arteriel chez

tout enfant ayant une maladie anevrysmale.

Ces recherches, ainsi que 3 annees de recul post-

operatoire, n’ont pas permis de retrouver d’autre

anomalie vasculaire chez ce patient. L’adage selon

lequel un anevrysme de l’enfant doit

etre habituellement traite chirurgicalement est

confirme par les symptomes et le caract�ere mena-

cant de cette presentation inhabituelle.

457.e10 Cas cliniques Annales de chirurgie vasculaire

REFERENCES

1. Williams JL. Multiple aneurysms in a child. Proc R Soc Med

1975;68:523-525.

2. Short DW. Multiple congenital aneurysms in childhood:

report of a case. Br J Surg 1978;65:509-512.

3. Schiller M, Gordon R, Shifrin E, Khalil A. Multiple arterial

aneurysms. J Pediatr Surg 1983;18:27-29.

4. O’Hara PJ, Ratliff NB, Graor RA, Novick A, Bevin EG. Medial

agenesis associated with multiple extracranial peripheral

and visceral arterial aneurysms. J Vasc Surg 1985;2:298-306.

5. Fee H, McGough E. Idiopathic multiple systemic aneurysms

in a child. Am J Dis Child 1983;137:1101-1102.

6. Bordeaux J, Guys JM, Magnan PE. Multiple aneurysms in a

seven-year-old child. Ann Vasc Surg 1990;4:26-28.

7. Lanfermann H, Benz-Bohn G, Schaper W, Gross-Fengels W.

Multiple aneurysms of unknown etiology in childhood-

complications and diagnostic possibilities. Roentgenblatter

1990;43:224-228.

8. De Letter JA, Joos FE. Multiple congenital aneurysms of

unknown origin. Eur J Vasc Surg 1991;5:349-354.

9. Halpern V, O’Connor J, Murello M, Siegel D, Cohen JR. Mul-

tiple idiopathic arterial aneurysms inchildren:a case report and

review of the literature. J Vasc Surg 1997;25:949-956.

10. Checinski P, Henschke J, Pawlak B, Karwowski A,

Samolewska E. Multiple aneurysms in childhooddcase

report and review of the literature. Eur J Vasc Endovasc

Surg 2000;20:108-110.

11. Sarkar R, Coran AG, Cilley RE, Lindenauer SM, Stanley JC.

Arterial aneurysms in children: clinicopathologic classifica-

tion. J Vasc Surg 1991;13:47.

12. Guzetta PC. Congenital and acquired aneurysmal disease.

Semin Pediatr Surg 1994;3:97-102.

13. TsujiA.An infantwithaneurysmof the thoracoabdominal aorta

and blood elastase activity. Pediatr Cardiol 1990;11:179-181.

14. English WP, Edwards MS, Pearce JD, Mondi MM,

Hundley JC, Hansen KJ. Multiple aneurysms in childhood.

J Vasc Surg 2004;39:254-259.

15. MohammedA. Trueulnar artery aneurysmof thehand in an18-

month-old boy: a case report. J Vasc Surg 2007;45(4):841-843.

16. Gage M. Congenital arteriovenous aneurysm of right

external carotid artery and posterior facial vein with absence

of branches of external carotid artery: new method of obli-

terating inaccessible venous sac and fistula. Ann Surg

1951;134:444-450.

17. Odake G, Suzuki K, Horikawa Y, Hirakawa K. A congenital

arteriovenous aneurysm in the neck. Jpn J Surg 1980;10:

164-167.

18. Tekkok IH, Akkurt C, Suzer T, Ozcan OE. Congenital

external carotid-jugular fistula: report of two cases

and a review of the literature. Neurosurgery 1992;30:

272-276.