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273 Ann Dermatol Venereol 2007;134:272-6 Lettres à la rédaction nitie sont fréquents chez les malades africains infectés par le VIH [7]. Au cours de la coexistence vitiligo-VIH, l’infection par le VIH précède l’apparition du vitiligo dans tous les cas rappor- tés à ce jour, et très probablement dans notre observation chez cette malade noire africaine. Un cas de repigmentation de vitiligo apparue au cours d’une infection VIH sous trithérapie a déjà été rapporté [6]. Ce phé- nomène, associé clairement dans cette observation à l’aug- mentation des lymphocytes CD4, n’a pas été élucidé. Le VIH n’induit pas seulement un déficit immunitaire mais est égale- ment associé à une dysrégulation immunitaire qui peut se ma- nifester par une réaction auto-immune. La lymphopénie CD4 idiopathique peut aussi s’accompagner de vitiligo sans infec- tion VIH avérée [8]. Plusieurs mécanismes ont été proposés pour le développement d’un vitiligo dans le contexte d’une in- fection VIH, sur des bases purement spéculatives : une infec- tion des mélanocytes par le VIH, une activation lymphocytaire B polyclonale produisant des anticorps anti-mélanocytes, une augmentation de la réponse cellulaire cytotoxique dirigée con- tre les mélanocytes en raison d’une production d’interféron gamma augmentée dans l’infection VIH, un déséquilibre des populations auxiliaires, suppressives-cytotoxiques provoqué par l’infection VIH [2]. L’altération profonde de l’état général avec un déficit im- munitaire important dans notre observation suggère une in- fection massive à VIH avec une atteinte de plusieurs organes et tissus, incluant le système nerveux [9] et les dérivés des crê- tes neurales comme les mélanocytes. La biopsie de cette ma- lade n’a pas pu être revue pour rechercher une réaction inflammatoire infraclinique qui aurait précédé le vitiligo. Références 1. Gauthier Y, Cario Andre M, Taieb A. A critical appraisal of vitiligo etio- logic theories. Is melanocyte loss a melanocytorrhagy? Pigment Cell Res 2003;16:322-32. 2. Duvic M, Rapini R, Hoots WK, Mansell PW. Human immunodeficiency virus-associated vitiligo: expression of autoimmunity with immunodefi- ciency? J Am Acad Dermatol 1987;17:656-62. 3. Tojo N, Yoshimura N, Yoshizawa M, Ichioka M, Chida M, Miyazato I, et al. Vitiligo and chronic photosensitivity in human immunodeficiency virus infection. Jpn J Med 1991;30:255-9. 4. Garcia-Patos Briones V, Rodriguez Cano L, Capdevila Morell JA, Costells Rodellas A. Vitiligo associated with the acquired immunodefi- ciency syndrome. Med Clin 1994;103:358. 5. Cho M, Cohen PR, Duvic M. Vitiligo and alopecia areata in patients with human immunodeficiency virus infection. South Med J 1995;88:489-91. 6. Antony FC, Marsden RA. Vitiligo in association with human immuno- deficiency virus infection. J Eur Acad Dermatol Venereol 2003;17:456-8. 7. Aftergut K, Cockerell CJ. Update on the cutaneous manifestations of HIV infection. Clinical and pathologic features. Dermatol Clin 1999;17: 445-71. 8. Yamauchi PS, Nguyen NQ, Grimes PE. Idiopathic CD4+ T-cell lympho- cytopenia associated with vitiligo. J Am Acad Dermatol 2002;46:779-82. 9. Koenig S, Gendelman HE, Orenstein JM, Dal Canto MC, Pezeshkpour GH, Yungbluth M, et al. Detection of AIDS virus in macro- phages in brain tissue from AIDS patients with encephalopathy. Science 1986;233:1089-93. Ulcération chronique de l’oreille à Cryptococcus neoformans H. ADAMSKI (1), S. PESSEL (1), V. FERRARO (1), C. ARVIEUX (2), S. CHEVRIER (3), F. LE GALL (4), J.-P. GANGNEUX (3), J. CHEVRANT-BRETON (1) ryptococcus neoformans est une levure encapsulée, sphérique, de 4 à 20 µm, isolée dans les déjections de pigeons ou volailles, les bois en décomposition et les sols [1, 2]. Il en existe quatre sérotypes définis par la spéci- ficité des antigènes capsulaires du cryptocoque (A, B, C, D). La majorité des cryptococcoses cutanées sont secondaires. Après une inoculation pulmonaire, la levure envahit le systè- me nerveux central et d’autres organes comme la peau dans 5 à 15 p. 100 des cas. Cette forme est surtout décrite chez les immunodéprimés [1]. La cryptococcose cutanée primitive (CCP) est une entité à part entière rare et méconnue. Elle ré- sulte d’une inoculation directe de la levure dans la peau sans dissémination systémique [2, 3]. Nous en rapportons une ob- servation originale par sa localisation à l’oreille. Observation Un homme de 60 ans consultait en décembre 2004 pour des ulcérations du pavillon de l’oreille droite existant depuis 2 ans, sans signes généraux associés. Dans ses antécédents, on notait : une spondylodiscite à Yersinia pseudotuberculosis en 1986 compliquée d’une splénomégalie et d’une néphropathie interstitielle (traitée depuis 2004 par hémodialyse), et une cel- lulite à éosinophiles de Wells des membres inférieurs en 1995. Devant son affection de l’oreille, de nombreux traitements lo- (1) Service de Dermatologie, (2) Service des Maladies Infectieuses, (3) Laboratoire de Parasitologie et Mycologie, (4) Laboratoire d’Anatomopathologie, CHU Pontchaillou, Rennes. Tirés à part : H. ADAMSKI, Service de Dermatologie, CHU Pontchaillou, rue Henri Le Guilloux, 35033 RENNES Cedex 09. E-mail : [email protected] C

Ulcération chronique de l’oreille à Cryptococcus neoformans

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Page 1: Ulcération chronique de l’oreille à Cryptococcus neoformans

273

Ann Dermatol Venereol2007;134:272-6

Lettres à la rédaction

nitie sont fréquents chez les malades africains infectés par le

VIH [7]. Au cours de la coexistence vitiligo-VIH, l’infection par

le VIH précède l’apparition du vitiligo dans tous les cas rappor-

tés à ce jour, et très probablement dans notre observation chez

cette malade noire africaine.

Un cas de repigmentation de vitiligo apparue au cours d’une

infection VIH sous trithérapie a déjà été rapporté [6]. Ce phé-

nomène, associé clairement dans cette observation à l’aug-

mentation des lymphocytes CD4, n’a pas été élucidé. Le VIH

n’induit pas seulement un déficit immunitaire mais est égale-

ment associé à une dysrégulation immunitaire qui peut se ma-

nifester par une réaction auto-immune. La lymphopénie CD4

idiopathique peut aussi s’accompagner de vitiligo sans infec-

tion VIH avérée [8]. Plusieurs mécanismes ont été proposés

pour le développement d’un vitiligo dans le contexte d’une in-

fection VIH, sur des bases purement spéculatives : une infec-

tion des mélanocytes par le VIH, une activation lymphocytaire

B polyclonale produisant des anticorps anti-mélanocytes, une

augmentation de la réponse cellulaire cytotoxique dirigée con-

tre les mélanocytes en raison d’une production d’interféron

gamma augmentée dans l’infection VIH, un déséquilibre des

populations auxiliaires, suppressives-cytotoxiques provoqué

par l’infection VIH [2].

L’altération profonde de l’état général avec un déficit im-

munitaire important dans notre observation suggère une in-

fection massive à VIH avec une atteinte de plusieurs organes

et tissus, incluant le système nerveux [9] et les dérivés des crê-

tes neurales comme les mélanocytes. La biopsie de cette ma-

lade n’a pas pu être revue pour rechercher une réaction

inflammatoire infraclinique qui aurait précédé le vitiligo.

Références

1. Gauthier Y, Cario Andre M, Taieb A. A critical appraisal of vitiligo etio-logic theories. Is melanocyte loss a melanocytorrhagy? Pigment Cell Res2003;16:322-32.

2. Duvic M, Rapini R, Hoots WK, Mansell PW. Human immunodeficiencyvirus-associated vitiligo: expression of autoimmunity with immunodefi-ciency? J Am Acad Dermatol 1987;17:656-62.

3. Tojo N, Yoshimura N, Yoshizawa M, Ichioka M, Chida M, Miyazato I,et al. Vitiligo and chronic photosensitivity in human immunodeficiencyvirus infection. Jpn J Med 1991;30:255-9.

4. Garcia-Patos Briones V, Rodriguez Cano L, Capdevila Morell JA,Costells Rodellas A. Vitiligo associated with the acquired immunodefi-ciency syndrome. Med Clin 1994;103:358.

5. Cho M, Cohen PR, Duvic M. Vitiligo and alopecia areata in patients withhuman immunodeficiency virus infection. South Med J 1995;88:489-91.

6. Antony FC, Marsden RA. Vitiligo in association with human immuno-deficiency virus infection. J Eur Acad Dermatol Venereol 2003;17:456-8.

7. Aftergut K, Cockerell CJ. Update on the cutaneous manifestations of HIVinfection. Clinical and pathologic features. Dermatol Clin 1999;17: 445-71.

8. Yamauchi PS, Nguyen NQ, Grimes PE. Idiopathic CD4+ T-cell lympho-cytopenia associated with vitiligo. J Am Acad Dermatol 2002;46:779-82.

9. Koenig S, Gendelman HE, Orenstein JM, Dal Canto MC,Pezeshkpour GH, Yungbluth M, et al. Detection of AIDS virus in macro-phages in brain tissue from AIDS patients with encephalopathy. Science1986;233:1089-93.

Ulcération chronique de l’oreille à Cryptococcus neoformansH. ADAMSKI (1), S. PESSEL (1), V. FERRARO (1), C. ARVIEUX (2), S. CHEVRIER (3), F. LE GALL (4), J.-P. GANGNEUX (3), J. CHEVRANT-BRETON (1)

ryptococcus neoformans est une levure encapsulée,

sphérique, de 4 à 20 µm, isolée dans les déjections

de pigeons ou volailles, les bois en décomposition et

les sols [1, 2]. Il en existe quatre sérotypes définis par la spéci-

ficité des antigènes capsulaires du cryptocoque (A, B, C, D).

La majorité des cryptococcoses cutanées sont secondaires.

Après une inoculation pulmonaire, la levure envahit le systè-

me nerveux central et d’autres organes comme la peau dans

5 à 15 p. 100 des cas. Cette forme est surtout décrite chez les

immunodéprimés [1]. La cryptococcose cutanée primitive

(CCP) est une entité à part entière rare et méconnue. Elle ré-

sulte d’une inoculation directe de la levure dans la peau sans

dissémination systémique [2, 3]. Nous en rapportons une ob-

servation originale par sa localisation à l’oreille.

Observation

Un homme de 60 ans consultait en décembre 2004 pour des

ulcérations du pavillon de l’oreille droite existant depuis 2 ans,

sans signes généraux associés. Dans ses antécédents, on

notait : une spondylodiscite à Yersinia pseudotuberculosis en

1986 compliquée d’une splénomégalie et d’une néphropathie

interstitielle (traitée depuis 2004 par hémodialyse), et une cel-

lulite à éosinophiles de Wells des membres inférieurs en 1995.

Devant son affection de l’oreille, de nombreux traitements lo-

(1) Service de Dermatologie, (2) Service des Maladies Infectieuses, (3) Laboratoire de Parasitologie et Mycologie, (4) Laboratoire d’Anatomopathologie, CHU Pontchaillou, Rennes.

Tirés à part : H. ADAMSKI, Service de Dermatologie, CHU Pontchaillou,

rue Henri Le Guilloux, 35033 RENNES Cedex 09.

E-mail : [email protected]

C

Page 2: Ulcération chronique de l’oreille à Cryptococcus neoformans

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Lettres à la rédaction Ann Dermatol Venereol2007;134:272-6

caux (antifongiques, dermocorticoïdes) avaient été appliqués

sans succès depuis 2002. En novembre 2004, une corticothé-

rapie per os (prednisone 1 mg/kg/j) était débutée. Un mois

plus tard une aggravation était caractérisée par une augmenta-

tion de la taille des ulcérations d’aspect fibrino-nécrotique as-

sociée à une amputation de l’extrémité postérieure de l’oreille

externe (fig. 1). Le reste de l’examen clinique était sans particu-

larité hormis une splénomégalie connue. Les examens biolo-

giques montraient une thrombopénie à 97 000/mm3 stable et

ancienne avec une altération de la fonction rénale (créatininé-

mie à 187 µmol/l). La sérologie VIH était négative. L’examen

histologique d’une biopsie cutanée montrait dans le derme

quelques foyers circonscrits par une réaction inflammatoire

granulomateuse épithélioïde (fig. 2) avec en leur centre des

éléments arrondis prenant la coloration de Gomori-Grocott

(fig. 3). L’examen mycologique trouvait à l’examen direct et en

culture la présence de Cryptococcus neoformans var. neoformansde sérotype D. L’antifongigramme révélait une sensibilité

pour le fluconazole (CMI : 0,25 µg/ml). La recherche d’une at-

teinte systémique de cryptocoque était négative (scanner cra-

nio-thoraco-abdomino-pelvien ; examen direct, cultures et

détection d’antigènes circulants dans le sang et urines). De-

vant l’absence de signe neurologique, la ponction lombaire

n’était pas réalisée. L’interrogatoire permettait d’identifier

l’origine de la contamination, probablement liée à la manipu-

lation régulière de bois en décomposition depuis 8 ans par le

malade vivant en zone rurale. Un traitement par fluconazole

400 mg × 2/semaine (prise après chaque séance d’hémodialy-

se) était prescrit pendant 5 semaines associé à une décroi-

ssance de la corticothérapie. Au bout de 3 semaines, une

cicatrisation complète avec séquelle de l’oreille était obtenue.

Il n’a pas été observé de récidive avec un recul de plus d’un an.

Discussion

Notre malade avait une cryptococcose cutanée primitive. Cette

affection atteint les immunocompétents aussi bien que les im-

munodéprimés [2-6]. Dans 75 p. 100 des cas, on note un trau-

matisme ou des blessures secondaires aux activités de loisirs

ou professionnelles en zone rurale, ce qui était le cas ici [3]. La

rareté de la CCP est peut-être expliquée par la méconnaissance

du diagnostic et la présentation clinique aspécifique (ulcéra-

tion, nodule, cellulite ou abcès), notamment chez les person-

nes exposées aux microtraumatismes répétés [2, 3]. Les lésions

sont souvent uniques et siègent habituellement aux membres

(main, jambe). Notre cas est particulier par la localisation de la

cryptococcose à l’oreille ce qui a conduit au retard diagnosti-

que. Les lésions céphaliques dans la CCP sont rarement

rapportées : une étude française de 28 cas ne trouvait que trois

cas ayant une atteinte du visage [3].

Fig. 1. Ulcérations fibrino-nécrotiques de l’oreille droite.

Fig. 2. Examen histologique : infiltration inflammatoire polymorphe comportantdes lymphocytes, polynucléaires neutrophiles, histiocytes et une cellule géante dansle derme.

Fig. 3. Examen histologique : dans le derme, mise en évidence par la coloration deGomori-Grocott de plusieurs levures rondes.

Page 3: Ulcération chronique de l’oreille à Cryptococcus neoformans

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Ann Dermatol Venereol2007;134:272-6

Lettres à la rédaction

Le diagnostic de CCP est souvent apporté par la biopsie

cutanée (examen histologique avec colorations spécifiques

et culture mycologique). La fréquence de l’association de

C. neoformans de sérotype D avec la CCP a été soulignée [3].

La recherche d’antigène cryptococcique sérique et urinaire

est un élément important dans le suivi de la maladie mais

ne conditionne pas la durée de traitement [2, 3]. Dans tous

les cas, des signes d’infection cryptococcique généralisée

ainsi qu’une immunodépression (non trouvées chez le ma-

lade présenté) sont à rechercher car ils déterminent le type

de traitement antifongique et sa durée. Dans la CCP, il

n’existe pas de consensus sur la prise en charge thérapeuti-

que. Les azolés, notamment le fluconazole, sont les antifon-

giques les plus utilisés avec une réponse thérapeutique

rapide variant de 1 à 3 mois. Ils peuvent être combinés à la

chirurgie.

Références

1. Thomas I, Schwartz RA. Cutaneous manifestations of systemic crypto-coccosis in immunosupressed patients. J Med 2001;32:259-66.

2. Christianson JC, Engber W, Andes D. Primary cutaneous cryptococcosisin immunocompetent and immunocompromised hosts. Med Mycol 2003;41:177-88.

3. Neuville S, Dromer F, Morin O, Dupont B, Ronin O, Lortholary O, et al.Primary cutaneous cryptococcosis. Clin Infect Dis 2003;36:337-47.

4. Yuge S, Bastazini Junior I, Coelho MC, Soares CT. Cutaneous cryptococ-cosis in an immunocompetent host. Acta Derm Venereol 2006;86:165-6.

5. Droitcourt C, Adamski H, Arvieux C, Chevrier S, Le Gall F, Michelet C,et al. Cryptococcoses cutanées primitives chez des patients transplantés :à propos de deux observations. Rev Med Interne 2005;26:157-9.

6. Quereux G, Milpied B, Morin O, Andrès P, Parant E, Poirier P, et al.Cryptococcoses cutanées primitives chez des sujets séronégatifs pour leVIH. Ann Dermatol Venereol 2001;128:1009-13.

Dermographisme : une cause méconnue de vulvodyniesP. MATHELIER-FUSADE, E. AMSLER, F. LEYNADIER

es vulvodynies sont des causes fréquentes de consulta-

tion gynécologique. Leur association à un œdème vul-

vaire dans les minutes suivant un rapport sexuel doit

faire évoquer une pathologie connue mais rarement sympto-

matique au niveau génital comme le montrent ces trois obser-

vations.

Observations

Trois jeunes femmes ont consulté début 2005 dans le service

d’allergologie pour une suspicion d’allergie au liquide sémi-

nal. Âgées entre 22 et 25 ans, les trois malades décrivaient des

symptômes identiques. Depuis leurs premiers rapports

sexuels, elles avaient 5 à 10 minutes après chaque rapport un

œdème et un prurit vulvaire évoluant sur 30 à 60 minutes.

Ces symptômes étaient moins importants avec l’utilisation de

préservatifs chez deux des malades. Dans chaque cas, les

nombreux prélèvements locaux associés à des traitements

mycologiques ou antibiotiques avaient été sans effet. Une

psychothérapie avait été débutée chez une des malades pour

vulvodynies d’origine psychogène. Dans l’hypothèse d’une al-

lergie au liquide séminal, un dosage des IgE spécifiques était

pratiqué (résultats négatifs dans les trois observations) mais

la pratique de tests cutanés en prick-tests s’avérait impossible

du fait de la découverte d’un dermographisme. Ce dernier

était connu de deux malades mais ignorée de la troisième car

peu invalidant. Le caractère peu prurigineux du dermogra-

phisme dans les trois observations n’ayant pas conduit à une

prise en charge thérapeutique, le lien possible avec la sympto-

matologie vulvaire n’avait pas été évoqué. L’utilisation de

lubrifiants lors des rapports et la prise quotidienne d’antihis-

taminiques a permis une amélioration significative de l’en-

semble des symptômes (œdème, brûlures et douleurs).

Discussion

Le dermographisme est l’urticaire physique la plus fréquente.

Déclenché en quelques minutes par les frottements et les

points de pression, il se manifeste par des papules urticarien-

nes dessinant le plus souvent des stries linéaires. Outre cette

forme classique à déclenchement immédiat, il existe des for-

mes intermédiaires et retardées apparaissant plusieurs heu-

res après et surtout perdurant 24 à 48 heures pouvant faire

évoquer dans ce cas, à tort, une urticaire retardée à la pres-

sion. Le dermographisme est le plus souvent primaire surtout

chez les adultes jeunes et évolue sur de nombreuses années

(en moyenne 5 à 10 ans). Au même titre qu’il existe des der-

mographismes localisés, chez certaines femmes, le dermo-

graphisme peut affecter les muqueuses génitales aboutissant

à des vulvodynies. Décrit pour la première fois en 1997 [1], cet-

Service de Dermatologie et Allergologie, Hôpital Tenon, Paris.

Tirés à part : P. MATHELIER-FUSADE,

62, avenue de la Grande Armée, 75017 Paris.

E-mail : [email protected]

L